Uma condição crônica afeta o funcionamento intelectual e/ou físico e se caracteriza por longa duração e ausência de cura espontânea ou completa (Stanton et al. 2007). O Fundo das Nações Unidas para a Infância (2013) estimou que uma em cada 20 crianças vive com uma condição crônica. Muitas crianças com condições crônicas têm irmãos e irmãs com desenvolvimento típico (daqui em diante: irmãos). Os irmãos podem estar expostos a experiências difíceis e desafiadoras, como a ausência dos pais por causa de internações, problemas de comportamento apresentados pela criança com a condição, tratamento parental diferenciado e o fato de presenciar emergências médicas (por exemplo, Knecht et al. 2015). Embora os irmãos não preencham necessariamente critérios para diagnósticos clínicos, uma metanálise mostrou que eles correm maior risco de problemas emocionais e comportamentais do que grupos de controle (Vermaes et al. 2012). Por causa desses múltiplos riscos, os irmãos podem precisar de intervenções.

As intervenções existentes para irmãos costumam envolver sessões em grupo centradas na experiência de ser irmão ou irmã, muitas vezes combinadas com atividades sociais e recreativas. Vários estudos documentaram desfechos positivos no bem-estar psicológico, no estresse, na autoestima, no apoio social e nas relações fraternas (por exemplo, Lobato e Kao 2005; Smith e Perry 2005; Williams et al. 2003). São achados iniciais importantes e promissores. No entanto, nenhuma intervenção para irmãos se qualifica como “bem estabelecida” em termos de delineamentos controlados, tamanho suficiente das amostras e descrição suficiente do conteúdo das sessões (Hartling et al. 2014; Tudor e Lerner 2015). Muitas intervenções existentes também tomam muito tempo de famílias já sobrecarregadas, exigindo a participação em sessões com duração total de doze a 20 horas (por exemplo, Cooke e Semmens 2010; McCullough e Simon 2011). Além disso, muitos estudos anteriores sobre intervenções com irmãos não incluíram envolvimento dos pais ou descreveram de forma limitada o componente parental (Tudor e Lerner 2015). São limitações importantes, dado que as condições crônicas afetam todo o sistema familiar e que comportamentos e atitudes dos pais podem ser essenciais para compreender e aliviar o sofrimento emocional dos irmãos (Incledon et al. 2015; Lobato e Kao 2002; Taylor et al. 2001). Além disso, nenhuma intervenção anterior abordou explicitamente a comunicação familiar. Isso surpreende, já que as condições crônicas na infância têm sido associadas a uma comunicação familiar mais pobre (Murphy et al. 2017) e que os vínculos entre comunicação familiar e ajustamento das crianças estão documentados (por exemplo, Barnes e Olson 1985; Jackson et al. 1998).

Muitos dos riscos a que os irmãos estão expostos são inevitáveis por causa da natureza da condição. Por isso, identificar e trabalhar fatores modificáveis para melhorar a saúde mental e a adaptação dos irmãos é crucial. O principal objetivo da presente intervenção é melhorar a comunicação entre pais e irmãos, por três razões principais. Primeiro, os irmãos vivenciam uma série de emoções diferentes e muitas vezes contraditórias em relação à condição (Brennan et al. 2012; Haukeland et al. 2015; Knecht et al. 2015). Emoções contraditórias são difíceis de compreender para as crianças (por exemplo, Aldridge e Wood 1997; Zajdel et al. 2013), e o apoio de um adulto ajuda a dar sentido a essas experiências. O ajustamento psicossocial das crianças está relacionado à capacidade dos pais de nomear e validar as emoções e de encorajar as crianças a falar sobre elas (por exemplo, Fivush 2007; Gentzler et al. 2005). Assim, uma comunicação aberta entre pais e filhos pode aumentar o compartilhamento emocional dos irmãos, desenvolver sua compreensão das emoções e levar potencialmente a estratégias mais adaptativas de resolução de problemas e de enfrentamento (por exemplo, Fivush 2007; Gentzler et al. 2005). No entanto, uma metanálise recente identificou que a comunicação nas famílias de crianças com condições crônicas se caracteriza por menores níveis de acolhimento e estrutura e maiores níveis de hostilidade, intrusividade e retraimento do que nas famílias de crianças com desenvolvimento típico (Murphy et al. 2017). Os irmãos também relatam com frequência que lidam sozinhos com as experiências emocionais, em vez de buscar apoio em outras pessoas (Brennan et al. 2012; Haukeland et al. 2015). Em comparação com grupos de controle, os irmãos se mostraram menos conscientes das emoções e menos dispostos a contar aos pais sobre emoções difíceis, o que, por sua vez, está relacionado a mais problemas emocionais e comportamentais (Long et al. 2013). Em consonância com isso, defendemos que trabalhar a comunicação entre pais e irmãos pode ajudar os irmãos a compartilhar suas experiências emocionais e ajudar os pais a oferecer apoio emocional, o que, por sua vez, pode melhorar o funcionamento emocional e comportamental e a adaptação dos irmãos.

Uma segunda razão para trabalhar a comunicação entre pais e irmãos é sua importância para que os irmãos compreendam a condição do irmão ou da irmã. Os irmãos costumam ter conhecimentos limitados, enganosos e/ou incorretos sobre a condição, e um conhecimento mais pobre da condição está associado a um pior ajustamento (por exemplo, Lobato e Kao 2002; Vatne et al. 2015). Verificou-se que maior conhecimento da condição por parte das crianças reduz a ansiedade e melhora a percepção de controle e a adaptação (por exemplo, Houtzager et al. 2001; Riekert et al. 1999). Por exemplo, um conhecimento maior da condição pode facilitar a explicação da condição e dos comportamentos ligados a ela para os colegas. Sem informação suficiente, os irmãos tendem a se apoiar nas próprias interpretações, que podem ser enganosas ou até perturbadoras (Vatne et al. 2015). Como os pais são a principal fonte de informação dos irmãos sobre a condição, apoiar os pais na comunicação sobre a condição pode, portanto, beneficiar os irmãos.

Por fim, trabalhar a comunicação entre pais e irmãos é importante porque criar uma criança com condição crônica está associado a mais estresse parental, sintomas de esgotamento e depressão do que nas normas (por exemplo, Cousino e Hazen 2013; Singer 2006). Esses problemas podem reduzir a capacidade de escuta atenta dos pais, o que limita a possibilidade de se relacionar com as experiências dos irmãos e ter empatia por elas (por exemplo, Cicchetti e Toth 1998; Incledon et al. 2015). Além disso, as crianças costumam ser sensíveis ao sofrimento dos pais (por exemplo, Hilton e Gustavson 2002; Lucas-Thompson et al. 2017). Assim, os irmãos podem relutar em compartilhar dificuldades emocionais com os pais para não aumentar a sobrecarga deles. Por isso, ajudar os irmãos a compartilhar emoções e oferecer às famílias oportunidades de comunicação é importante e pode aumentar o apoio informativo e emocional dos pais aos irmãos.

Apresentamos aqui evidências iniciais de um ensaio aberto de uma intervenção conjunta para pais e irmãos (SIBS, abreviação de siblings, “irmãos”; Vatne et al. 2019) centrada na comunicação entre pais e irmãos. O SIBS é um programa de cinco sessões baseado em manual, com sessões em grupos separados para irmãos e para pais e sessões conjuntas de irmãos e pais. Os objetivos do SIBS são fortalecer a comunicação entre pais e irmãos e capacitar os pais a oferecer apoio informativo e emocional aos irmãos. Para avaliar a aceitabilidade e a viabilidade iniciais da intervenção SIBS, medimos a satisfação dos irmãos e dos pais com a intervenção e a adesão ao manual por parte de quem conduzia os grupos. Medimos os desfechos na linha de base (T1) e três meses (T2) e seis meses (T3) após a participação no SIBS. A comunicação entre pais e irmãos é o desfecho primário. Os desfechos secundários são os problemas emocionais e comportamentais dos irmãos, a adaptação à condição e o conhecimento da condição. Com base nas evidências existentes, defendemos que esses desfechos secundários podem ser modificados pela melhora da qualidade da comunicação entre pais e irmãos (por exemplo, Gentzler et al. 2005; Incledon et al. 2015; Lobato e Kao 2002).

As principais perguntas de pesquisa são: (1) Como a intervenção foi percebida pelas pessoas participantes? (2) Em que grau quem conduzia os grupos seguiu o manual? (3) A qualidade da comunicação entre pais e irmãos melhora do período anterior à intervenção até seis meses após a participação no SIBS? (4) Os desfechos secundários de sintomas emocionais e comportamentais e de dificuldades de adaptação à condição diminuem, e o conhecimento da condição aumenta, do período anterior à intervenção até seis meses após a participação no SIBS? (5) As melhoras nos desfechos secundários podem ser explicadas pela qualidade da comunicação entre pais e irmãos? Esperávamos que a comunicação entre pais e irmãos e os desfechos secundários melhorassem da linha de base ao pós-intervenção. Esperávamos também que a melhora nos desfechos secundários estivesse associada à qualidade da comunicação entre pais e irmãos.

Método

Participantes

A amostra foi composta por 99 irmãos e irmãs de 8 a 16 anos (M = 11,5 anos; DP = 2,0; 54,5% meninas), cada criança participando da intervenção SIBS com um dos pais (mãe biológica: 63,6%; pai biológico: 31,3%; pai adotivo: 3,0%; madrasta: 2,0%). Ambos os pais, porém, preencheram os questionários. A idade média dos pais era de 40,9 anos para as mães (DP = 4,9 anos; amplitude = 31-53) e de 43,8 anos para os pais (DP = 5,5; amplitude = 34-59). Ver a Tabela 1 para outros dados demográficos e para a avaliação subjetiva dos pais sobre a situação econômica da família. Toda criança participante tinha um irmão ou uma irmã com condição crônica. As crianças com condição crônica tinham de 3 a 21 anos (M = 10,4 anos; DP = 4,3; 45,0% meninas). Ver a Tabela 1 para uma visão geral dos diagnósticos. Os diagnósticos de doenças raras foram classificados conforme envolvessem sobretudo deficiência intelectual ou sobretudo deficiência física. O número médio de filhos por família era de 3,1 (DP = 1,0), e 71,1% das pessoas participantes tinham outros irmãos além da criança com condição crônica. A etnia não foi registrada, mas a grande maioria das pessoas participantes era branca.

Procedimentos

Recrutamos as pessoas participantes em seis instituições que atendem famílias de todas as regiões da Noruega: dois centros nacionais especializados, em doenças raras e em transtornos do espectro autista, e quatro associações nacionais de usuários dedicadas a transtornos do espectro autista, paralisia cerebral, cardiopatia congênita e síndrome de Down na Noruega. Pré-selecionamos cursos e acampamentos para famílias em diferentes regiões da Noruega, programados por essas seis instituições, para garantir uma distribuição equilibrada entre condições caracterizadas sobretudo por deficiência intelectual e por deficiência física. Além disso, todas as instituições representavam contextos em que as famílias de crianças com as condições incluídas se reuniam naturalmente e que tinham um cronograma que permitia implementar a intervenção SIBS (ver Fig. 1 abaixo). Todos os cursos e acampamentos tinham no mínimo duas pernoites para as famílias, e a intervenção SIBS fazia parte de uma programação mais ampla do curso ou acampamento, que incluía também palestras para os pais sobre temas ligados à condição e atividades sociais e recreativas para todos os membros da família. Entre as famílias aceitas nos cursos e acampamentos, convidamos aquelas que tinham pelo menos um filho ou filha com desenvolvimento típico de 8 a 16 anos a participar do estudo, por meio de uma carta informativa, com versões separadas para os pais e para os irmãos. Se o irmão ou a irmã e/ou o genitor tivesse uma condição crônica, a família não era convidada a participar do estudo. Obteve-se consentimento informado por escrito, e as famílias foram informadas de que a participação era voluntária e não afetaria a participação atual ou futura em cursos ou acampamentos. Não foi oferecido nenhum incentivo financeiro. O estudo foi aprovado pelo comitê institucional local de ética em pesquisa.

Ver a Fig. 2 para o fluxo das pessoas participantes. As famílias relataram diferentes motivos de recusa: (1) o irmão ou a irmã não quis participar (n = 7); (2) a participação não era possível por questões logísticas (n = 5); (3) os pais não queriam esse tipo de intervenção em um contexto de foco principalmente social (isto é, um acampamento de fim de semana) (n = 2); (4) o próprio irmão ou irmã tinha um diagnóstico (desconhecido pela equipe do projeto no momento do recrutamento) (n = 1); e (5) o diagnóstico da criança com condição crônica era recente demais para a família (n = 1). Nos demais casos, os pais não deram nenhum motivo para a recusa. Em T1, os pais e os irmãos com mais de 11 anos receberam os questionários e as instruções pelo correio cerca de uma semana antes do curso ou acampamento. Os irmãos com menos de 11 anos preencheram os questionários de T1 no local, com a ajuda de uma pessoa assistente do projeto. Em T2 e T3, enviamos os questionários pelo correio aos pais e a todos os irmãos. Incentivamos os pais a deixar que os irmãos preenchessem os formulários sozinhos e a entrar em contato com a equipe do projeto em caso de dúvida. Para evitar desistências, enviamos lembretes por SMS antes dos momentos de seguimento.

Foram realizados vinte e dois grupos, com três a sete irmãos e pais participantes em cada grupo (M = 4,2). A diferença máxima de idade dentro de cada grupo de irmãos foi fixada em três anos, para adaptar as discussões em grupo sobre emoções, pensamentos e comportamentos ao nível de desenvolvimento das pessoas participantes. Todos os grupos foram conduzidos por duas pessoas (entre três profissionais de psicologia clínica, uma pessoa com formação em educação especial e sete estudantes em fase avançada de psicologia clínica). Por causa de uma programação paralela nos cursos e acampamentos (palestras para os pais), apenas um dos pais (63,6% mães) de cada família participou do SIBS. A escolha de quem participaria ficou a cargo das famílias. Nos casos em que dois irmãos da mesma família participaram (n = 13), ambos os pais foram incentivados a participar, mas tiveram de permanecer nas mesmas díades de pai ou mãe e filho ou filha durante toda a intervenção. Entre as famílias participantes, apenas uma se retirou explicitamente do estudo após a intervenção, por falta de tempo. As demais famílias foram perdidas no seguimento por motivos desconhecidos.

Manual da intervenção

O manual do SIBS se baseia em pesquisas anteriores sobre a saúde mental dos irmãos e sobre intervenções em grupo para crianças e jovens, na experiência clínica e na voz de quem usa os serviços. O manual foi elaborado em várias etapas antes do estudo e está descrito em outro lugar (Vatne et al. 2019). O SIBS compreende cinco sessões (ver Fig. 1), organizadas em três sessões paralelas para pais e irmãos e duas sessões conjuntas de irmãos e pais. A interação entre o grupo dos pais e o grupo dos irmãos é um elemento-chave. Nas sessões 2 e 4, os irmãos preparam perguntas sobre a condição (sessão 2) e identificam desafios emocionais (sessão 4), que são apresentados ao grupo dos pais por uma das pessoas que conduzem o grupo dos irmãos. Além disso, os irmãos preparam perguntas e desafios individuais, discutidos em díades de pais e irmãos nas sessões 3 e 5, respectivamente. No fim da sessão 5, assina-se um contrato para uma conversa de acompanhamento na volta para casa. O foco da intervenção é fortalecer a qualidade da comunicação entre pais e irmãos, ampliando a escuta, a exploração e a validação, pelos pais, das experiências dos irmãos ligadas à situação de ser irmão ou irmã de uma criança com condição crônica.

Cada sessão do SIBS tem um conjunto de itens obrigatórios do manual. Para examinar a adesão, a equipe que elaborou o manual usou uma lista de verificação para avaliar gravações em vídeo de seis intervenções (isto é, 27,3% do total de intervenções, abrangendo todas as pessoas que conduziram grupos) quanto aos itens do manual cobertos nas sessões.

Medidas

Aceitabilidade para quem usa o serviço

Medimos a satisfação das pessoas participantes com um formulário de avaliação desenvolvido para este estudo. Irmãos e pais avaliaram sua experiência com o SIBS logo após a sessão 5 (isto é, no local). Os irmãos avaliaram a importância e a utilidade do SIBS em uma escala de 1 (nada importante/útil) a 10 (muito importante/útil) e sua satisfação geral com o SIBS em uma escala de 1 a 4, em que 4 indica alta satisfação. Os pais avaliaram em que grau os objetivos do SIBS foram alcançados, em uma escala de 0 (não alcançados) a 4 (plenamente alcançados). O anonimato das respostas foi garantido durante o preenchimento, e as pessoas participantes deixaram os formulários de avaliação em pilhas (isto é, eles não foram entregues a quem conduzia os grupos).

Desfecho primário

Usamos a versão para crianças da Parent-Child Communication Scale (PCCSc; Conduct Problems Prevention Research Group 1994) para medir a qualidade da comunicação entre pais e irmãos. O presente estudo usou a subescala “comunicação parental” da PCCSc, com 5 itens. Os irmãos avaliaram a abertura e os problemas da comunicação com o genitor que participou do SIBS em uma escala de 5 pontos, de 1 (quase nunca) a 5 (quase sempre) (por exemplo, “Sua mãe tenta entender o que está passando pela sua cabeça?”). Foi relatada fidedignidade satisfatória para a PCCSc (α = 0,75; Pek 2006; McCarty e Doyle 2001). No presente estudo, a consistência interna da subescala de comunicação parental da PCCSc foi satisfatória (α = 0,63 a 0,82).

Desfechos secundários

Usamos o Questionário de Capacidades e Dificuldades (SDQ; Goodman et al. 2000) para avaliar os problemas emocionais e comportamentais dos irmãos. Os irmãos avaliaram problemas emocionais, de conduta, de atenção e de relacionamento com os colegas em uma escala de 3 pontos, de 0 (falso) a 2 (verdadeiro) (por exemplo, “Eu me preocupo muito”), na versão completa de autorrelato do SDQ com 25 itens (SDQ-S). Incluímos as avaliações dos pais sobre os problemas emocionais e comportamentais dos irmãos com a versão para pais do SDQ (SDQ-P). Foram relatadas para o SDQ fidedignidade teste-reteste adequada, validade concorrente e capacidade de distinguir amostras comunitárias de amostras clínicas (α = 0,80; Goodman 2001; Goodman e Scott 1999; Vostanis 2006). No presente estudo, a consistência interna do SDQ-S foi satisfatória (α = 0,77 a 0,82). Para o SDQ-P, a consistência interna foi satisfatória para os pais (α = 0,75 a 0,82) e para as mães (α = 0,75 a 0,87) em todos os momentos de avaliação.

Para medir a adaptação dos irmãos à condição, usamos a Negative Adjustment Scale (NAS; Lobato e Kao 2002; Sahler e Carpenter 1989). A NAS, com 18 itens, é uma versão modificada do Sibling Perception Questionnaire (SPQ; Sahler e Carpenter 1989). Os irmãos avaliaram as relações interpessoais, as reações intrapessoais, o medo e a comunicação sobre a condição em uma escala não numerada de 4 pontos, de “nunca” a “muito” (por exemplo, “Sinto raiva por causa da deficiência ou da doença do meu irmão ou da minha irmã”). Escores mais altos refletem uma adaptação mais negativa à condição. Foi relatada consistência interna satisfatória para a NAS (α = 0,79; Lobato e Kao 2002). No presente estudo, a consistência interna da NAS foi satisfatória (α = 0,69 a 0,76).

Para avaliar o conhecimento dos irmãos sobre a condição, usamos a Sibling Knowledge Interview (SKI; Lobato e Kao 2002). O presente estudo usou o nível de explicação da condição. Pessoas treinadas para as entrevistas (membros da equipe do projeto e assistentes de pesquisa) pediam aos irmãos que explicassem a condição do irmão ou da irmã em termos de sintomas, causa e tratamento. A SKI foi aplicada presencialmente (T1, no local, antes do SIBS) ou por telefone (T2, T3). Todas as entrevistas foram gravadas. As respostas dos irmãos foram pontuadas de 1 (nenhuma compreensão) a 5 (conhecimento preciso), segundo o sistema de pontuação desenvolvido por Lobato e Kao (2002). Três assistentes do projeto, com treinamento específico (e independentes de quem fez as entrevistas), pontuaram as SKI e obtiveram fidedignidade entre avaliações satisfatória (α = 0,68 a 0,87).

Análise dos dados

As correlações bivariadas de Pearson entre todas as variáveis de desfecho relatadas pelos irmãos em todos os momentos de avaliação (T1-T3) são apresentadas na Tabela 2. Esperávamos variação intragrupo considerável nas medidas de desfecho de nossa amostra, por ser uma amostra não clínica com considerável variação de condições e porque ser irmão ou irmã e a idade eram os únicos critérios de inclusão. Por isso, escolhemos a modelagem de curvas de crescimento, que permite investigar tanto as mudanças intraindividuais ao longo do tempo quanto a variação entre indivíduos. Além de avaliar as mudanças nos escores médios do grupo ao longo do tempo, queríamos também investigar as trajetórias individuais de crescimento (Gelman e Hill 2007). Outra vantagem dessa abordagem é permitir a inclusão de indivíduos com dados parciais (Heck e Thomas 2015), o que é útil em estudos longitudinais, em que dados ausentes são comuns. Investigamos as variâncias tanto do intercepto (estado inicial estimado na linha de base) quanto das inclinações (mudança estimada nas medidas de desfecho ao longo do tempo). Primeiro, examinamos um modelo de curva de crescimento para nossa variável de desfecho primária, a comunicação entre pais e irmãos (PCCSc). Realizamos as análises de curvas de crescimento em várias etapas. Em um primeiro modelo de base (Modelo 1a), incluímos apenas um intercepto aleatório. Em um segundo modelo (Modelo 2a), acrescentamos um efeito linear do tempo. Em seguida, acrescentamos o gênero do genitor participante como covariável (Modelo 3a), para investigar um possível efeito, sobre a variável de comunicação, de o genitor ser mãe ou pai.

Para as três demais variáveis de desfecho (SDQ-S/SDQ-P, NAS e SKI), realizamos análises de curvas de crescimento separadas segundo o seguinte procedimento: os Modelos 1b e 2b foram estimados da mesma forma que para a variável de desfecho primária. Depois, incluímos a comunicação entre pais e irmãos (PCCSc) como covariável variável no tempo (Modelo 3b), para investigar se os níveis de problemas de saúde mental dos irmãos e/ou a qualidade de suas explicações sobre a condição do irmão ou da irmã poderiam ser explicados em parte pela qualidade percebida da comunicação com o genitor participante. Por fim, acrescentamos a idade e o gênero dos irmãos como covariáveis fixas (Modelo 4b), para avaliar possíveis associações com as trajetórias individuais ao longo do tempo. O melhor modelo geral foi escolhido com base no Critério de Informação de Akaike (AIC) (Akaike 1974). Os modelos foram ajustados pelo estimador de Máxima Verossimilhança (MV), com estrutura de covariância não estruturada para os efeitos aleatórios. A variável tempo foi codificada como 0, 1 ou 2, correspondendo às ondas de avaliação (linha de base (0), três (1) e seis meses (2) depois). Os dados foram analisados no IBM SPSS, versão 25 (IBM Corp 2017).

Quando observamos mudanças significativas, calculamos os tamanhos de efeito com o d de Cohen e os indicadores correspondentes de efeito pequeno (d = 0,2), médio (d = 0,5) e grande (d = 0,8) (Cohen 1988). Investigamos a correlação intraclasse (CCI) para examinar um possível agrupamento dos dados no nível das intervenções, já que o SIBS foi aplicado, ao longo da coleta de dados, em contextos que variavam quanto ao ambiente, ao número de irmãos participantes no grupo, às pessoas que conduziam os grupos e ao tipo de condição dos irmãos das pessoas participantes. Todos os coeficientes de CCI foram < 0,25, ponto de corte identificado por Guo (2005) como indicativo de aninhamento. Assim, não encontramos razão para investigar interceptos e inclinações específicos de cada grupo.

Quanto aos dados ausentes, 44,4% das famílias participantes foram perdidas no seguimento (T3) por motivos desconhecidos. O exame da perda seletiva não mostrou diferenças significativas de nível socioeconômico nem de escores de linha de base nas quatro medidas de desfecho. Além disso, os testes MCAR de Little (1986) indicaram que os dados estavam ausentes de forma completamente aleatória.

Resultados

Satisfação das pessoas participantes e adesão ao manual

O escore médio de satisfação geral dos irmãos com a intervenção SIBS foi de 3,5 (DP = 0,6; amplitude 2-4), o que indica alta satisfação. O escore médio de importância percebida da intervenção entre os irmãos foi de 8,1 (DP = 1,9), e o de utilidade percebida, na mesma escala, foi de 8,2 (DP = 1,9), ambos refletindo satisfação muito alta. Os pais deram um escore médio de 3,4 (DP = 0,7; amplitude 1-4) quando perguntados sobre a satisfação geral com o SIBS. Além disso, os pais deram escores médios de 3,0 a 3,3 nas subescalas ao avaliar se consideravam ter obtido: (1) mais competência para conversar com os irmãos sobre a condição (M = 3,0; DP = 1,0); (2) mais compreensão do conhecimento e dos desafios dos irmãos em relação à condição (M = 3,2; DP = 1,0); e (3) melhor comunicação entre pais e filhos (M = 3,3; DP = 0,9). No conjunto, os escores dos pais refletiram grande aprovação da intervenção.

Quanto à adesão ao manual da intervenção por parte de quem conduzia os grupos, a fidelidade média por intervenção foi de 85,6% (amplitude 78,7%-93,9%).

Correlações entre as variáveis de desfecho

Ver a Tabela 2 para as correlações entre as variáveis de desfecho relatadas pelos irmãos em todos os momentos de avaliação (ver o Apêndice A para uma tabela completa incluindo o relato dos pais). A comunicação entre pais e irmãos (PCCSc) correlacionou-se negativamente com os problemas emocionais e comportamentais relatados pelos irmãos (SDQ-S) e com as dificuldades de adaptação à condição (NAS), de forma significativa em alguns momentos de avaliação. Isso indica que menor qualidade da comunicação entre pais e irmãos está associada a níveis mais altos de problemas de saúde mental autorrelatados pelos irmãos. O SDQ-S/P e a NAS correlacionaram-se de forma significativa e positiva em todos os momentos. No entanto, as correlações foram significativas apenas em T2 e T3 no relato da mãe e em T1 e T2 no relato do pai.

Modelagem de curvas de crescimento da mudança ao longo do tempo

Ver a Fig. 3 para os gráficos de espaguete de todas as variáveis de desfecho relatadas pelos irmãos. Esses gráficos mostram as trajetórias individuais intraindividuais. Acrescentamos também os níveis de desfecho esperados segundo os Modelos 2a-b (efeito linear do tempo), para destacar a mudança geral ao longo do tempo. Houve considerável variabilidade dos escores entre as pessoas participantes, tanto nos níveis de linha de base quanto ao longo do tempo. No entanto, no nível entre indivíduos, a taxa média de crescimento da variável de desfecho primária (PCCSc) foi positiva (b = 0,14, p = 0,001), o que indica melhora ao longo do tempo na qualidade da comunicação avaliada pelos irmãos. Tanto o SDQ-S quanto a NAS mostraram tendência de queda ao longo do tempo, indicando melhora da saúde mental de T1 a T3. Além disso, a inclinação média do conhecimento da condição (SKI) foi ligeiramente positiva, indicando aumento do conhecimento ao longo do tempo no nível do grupo.

Análises de curvas de crescimento

Em todas as medidas, as variâncias do intercepto foram significativas (p < 0,001 para todas as variáveis de desfecho). No entanto, as variâncias das inclinações foram todas não significativas, o que significa que não houve variabilidade significativa entre as pessoas participantes na mudança ao longo do tempo. As covariações entre intercepto e inclinação também foram não significativas em todas as medidas.

Ajuste dos modelos para a variável de desfecho primária

Ver a Tabela 3 para as estimativas dos parâmetros dos três modelos para a PCCSc. Ao investigar os efeitos lineares do tempo (Modelo 2a), encontramos uma mudança positiva pequena e significativa na qualidade da comunicação dos pais percebida pelos irmãos [b = 0,14, p = 0,001]. Esse modelo teve o melhor ajuste geral. Como se vê no Modelo 3a, acrescentar o gênero do genitor participante como covariável não melhorou o ajuste do modelo, o que sugere que o gênero do genitor não teve efeito significativo sobre os níveis da variável de comunicação.

Ajuste dos modelos para as variáveis de desfecho secundárias

Ver a Tabela 4 para as estimativas dos quatro modelos para as três variáveis de desfecho secundárias (SDQ-S, NAS e SKI). No SDQ-S, as estimativas do modelo que representa um efeito linear do tempo (Modelo 2b) indicam que a carga de problemas emocionais e comportamentais diminuiu significativamente ao longo do tempo (p = 0,009). No Modelo 3b, que apresentou o melhor ajuste geral, vê-se que, ao incluir a comunicação entre pais e irmãos como covariável variável no tempo, o efeito do tempo deixa de ser significativo (p = 0,061). Isso indica que a comunicação explicou em parte a mudança positiva ao longo do tempo. A inclusão do gênero e da idade dos irmãos no modelo (Modelo 4b) não melhorou ainda mais o ajuste.

Observamos o mesmo padrão para a NAS: encontramos uma diminuição significativa dos escores ao longo do tempo (Modelo 2b) (p = 0,003), indicando melhor adaptação à condição de T1 a T3. O efeito do tempo deixou de ser significativo (p = 0,055) ao incluir a PCCSc como covariável variável no tempo (Modelo 3b). Mais uma vez, isso proporcionou melhor ajuste do que o efeito do tempo sozinho, sugerindo que a qualidade percebida da comunicação explicou em parte o nível de problemas de adaptação. No entanto, ao contrário do que observamos no SDQ-S, a idade do irmão ou da irmã pareceu ter efeito mediador, pois incluir essa covariável no modelo (Modelo 4b) proporcionou o melhor ajuste geral.

Por fim, no conhecimento da condição (SKI), encontramos melhora significativa ao longo do tempo na capacidade de explicar com precisão a condição do irmão ou da irmã (Modelo 2b; p = 0,000). Para essa variável de desfecho, acrescentar a comunicação entre pais e irmãos (Modelo 3b) não melhorou o ajuste do modelo, o que indica que o aumento da precisão das explicações das pessoas participantes sobre a condição não pode ser atribuído à qualidade percebida da comunicação [com o genitor participante]. Por outro lado, acrescentar a idade como covariável (Modelo 4b) resultou no melhor ajuste geral, isto é, maior idade das pessoas participantes esteve associada a um conhecimento mais preciso da condição ao longo do tempo.

As estimativas dos modelos de curvas de crescimento para os problemas emocionais e comportamentais relatados pelos pais (SDQ-P) são apresentadas no Apêndice B e mostram que elas reproduziram em parte os modelos baseados no SDQ-S. Assim como no relato dos irmãos, os problemas relatados pelos pais diminuíram ao longo do tempo. No entanto, a diminuição só foi significativa no relato do pai (p = 0,026). Ao contrário do modelo para o relato dos irmãos, acrescentar a comunicação como covariável variável no tempo no SDQ-P do pai (Modelo 3b) não melhorou o ajuste do modelo. Incluir o gênero e a idade dos irmãos nos modelos (Modelo 4b) do SDQ-P não melhorou o ajuste, assim como nos modelos do relato dos irmãos.

Tamanhos de efeito

As comparações dos escores médios dos desfechos entre as diferentes ondas de avaliação resultaram em tamanhos de efeito de médios a pequenos (Cohen 1988). Ver a Tabela 5 para detalhes.

Discussão

Avaliamos uma nova intervenção de cinco sessões (SIBS) para irmãos e irmãs de crianças com condição crônica e um de seus pais. A avaliação da intervenção feita tanto pelos irmãos quanto pelos pais indicou alta aceitabilidade. No geral, as análises dos desfechos mostraram melhora significativa ao longo do tempo na qualidade da comunicação entre pais e irmãos, o alvo principal da intervenção, e nos relatos dos irmãos sobre problemas emocionais e comportamentais, adaptação à condição e conhecimento da condição. Além disso, as melhoras observadas nas medidas de saúde mental relatadas pelos irmãos foram explicadas em parte pela qualidade da comunicação entre pais e irmãos. Nossos resultados são promissores para o SIBS, embora o delineamento não controlado nos impeça de afirmar que a intervenção causou essas mudanças.

A adesão ao manual da intervenção por parte de quem conduzia os grupos foi boa, o que sustenta a viabilidade da intervenção. Além disso, o formato breve da intervenção permitiu uma participação pouco exigente para famílias sob considerável sobrecarga. O grande número de famílias que participaram e permaneceram ao longo das sessões indicou que o SIBS é uma intervenção viável. No entanto, a alta perda entre a linha de base e o seguimento põe em questão a viabilidade da intervenção como ensaio de pesquisa.

Quanto aos possíveis desfechos benéficos do SIBS, encontramos melhora da qualidade da comunicação em todos os momentos de avaliação. Nossa hipótese era que ensinar aos pais formas acolhedoras de responder quando os irmãos expressam os desafios que vivem por causa da condição melhoraria a comunicação entre pais e irmãos. Essa hipótese se confirmou. Assim, incluir nas intervenções um componente psicoeducativo voltado para o fortalecimento da comunicação entre pais e irmãos parece benéfico. São necessárias mais pesquisas para examinar os efeitos, sobre a saúde mental dos irmãos, das intervenções voltadas para a comunicação entre pais e irmãos.

Mães e pais participaram do SIBS, mas apenas um dos pais participou por irmão ou irmã. Nosso achado de que a comunicação avaliada pelos irmãos melhorou com pais e mães pode indicar um ponto forte da intervenção. Seria interessante que pesquisas futuras examinassem o papel das diferentes combinações de díades (por exemplo, mãe-filha, pai-filha), já que pesquisas anteriores apontaram diferenças de gênero tanto na expressão emocional das crianças (por exemplo, O’Kearny e Dadds 2004) quanto na natureza dos diálogos emocionais entre pais e filhos, que pode depender do gênero da criança e do genitor (por exemplo, Adams et al. 1995). Além disso, pode ser valioso incluir o relato tanto dos pais quanto dos irmãos sobre a qualidade da comunicação entre eles. Para fortalecer o material psicoeducativo do SIBS, também seria valioso investigar mais a fundo, por exemplo com medidas observacionais, como os pais se relacionam com esse material e transformam as mensagens-chave em prática quando conversam com os irmãos. Seria particularmente interessante usar medidas que captem como os pais respondem às expressões emocionais das crianças e se há espaço para que os irmãos elaborem seus pensamentos e sentimentos sobre as experiências ligadas a ter um irmão ou uma irmã com condição crônica.

A modelagem de curvas de crescimento das medidas de saúde mental dos irmãos (SDQ-S e NAS) mostrou diminuição da carga de problemas ao longo do tempo. Incluir a comunicação entre pais e irmãos como covariável proporcionou melhor ajuste do modelo, e o efeito do tempo deixou de ser significativo. Uma interpretação plausível é que a qualidade da comunicação entre pais e irmãos é um fator central para a saúde mental dos irmãos. O possível papel da comunicação é reforçado pelas correlações negativas encontradas, em todos os momentos de avaliação, entre os níveis de comunicação e os escores no SDQ-S e na NAS. Esses achados sustentam nossa hipótese do papel-chave que a comunicação entre pais e irmãos desempenha na saúde mental dos irmãos e estão em consonância com estudos anteriores que sugerem que o apoio emocional dos pais está associado a melhor adaptação dos irmãos à condição do irmão ou da irmã (por exemplo, Incledon et al. 2015; Long et al. 2013). Os achados também fazem sentido diante das vastas evidências de amostras normativas que associam a responsividade emocional dos pais ao ajustamento da criança (por exemplo, Gottman et al. 1996; McCarty et al. 2005). Ainda assim, não pudemos concluir que a mudança positiva observada na variável de comunicação causou a mudança observada nas variáveis de saúde mental. São necessários futuros estudos controlados, com amostras maiores, para investigar melhor a associação entre a comunicação entre pais e irmãos e a saúde mental dos irmãos.

Embora os problemas emocionais e comportamentais dos irmãos tenham diminuído ao longo do tempo segundo todas as fontes de informação, a diminuição só foi significativa no relato dos irmãos e no do pai, e não no da mãe. A pesquisa sobre irmãos tem sido criticada, de modo geral, por se apoiar principalmente no relato dos pais (por exemplo, Giallo et al. 2012), dadas as discrepâncias documentadas entre o relato dos pais e o dos irmãos (Guite et al. 2004; Houtzager et al. 2005). Por isso, nosso achado de melhora dos problemas emocionais e comportamentais do ponto de vista dos irmãos é um aspecto importante do potencial da intervenção. Vários fatores podem influenciar a avaliação que os pais fazem da saúde mental dos filhos com desenvolvimento típico, como os níveis de estresse e depressão, que se mostram mais altos nos pais de crianças com condições crônicas do que nas normas (por exemplo, Cousino e Hazen 2013; Singer 2006). Em nosso estudo, houve maior sobreposição ao longo do tempo entre os escores do SDQ relatados pelos irmãos e pelo pai do que entre os relatados pelos irmãos e pela mãe. O relato da mãe no SDQ-P tem sido associado ao sofrimento emocional e à sobrecarga de cuidados (Taylor et al. 2001). Assim, dada a tendência de as condições crônicas na infância estarem ligadas a mais sofrimento vivido pelas mães do que pelos pais (por exemplo, Hansen et al. 2012; Vrijmoet-Wiersma et al. 2008), o SDQ-P das mães pode estar mais associado à própria saúde psicológica delas. São necessárias, porém, mais pesquisas para esclarecer as possíveis explicações das diferenças entre o relato da mãe e o do pai nessa variável.

O conhecimento da condição também melhorou significativamente ao longo do tempo. No entanto, esse desfecho não se correlacionou significativamente com a comunicação entre pais e irmãos, e acrescentar a comunicação não melhorou o ajuste do modelo para as trajetórias de conhecimento da condição. Essa falta de associação entre conhecimento da condição e comunicação pode se dever ao fato de que o foco do SIBS não era ensinar os pais a dar informações e explicações precisas sobre a condição, e sim fortalecer a atenção dos pais aos pensamentos e percepções dos irmãos sobre temas ligados à condição e permitir que se relacionassem com eles de maneira exploratória e acolhedora.

É importante notar que, embora tenhamos encontrado mudanças significativas em todas as variáveis de desfecho relatadas pelos irmãos da linha de base ao pós-intervenção, os tamanhos de efeito foram todos pequenos ou moderados. No entanto, os autorrelatos iniciais de sintomas de saúde mental eram baixos e raramente situados na faixa limítrofe ou clínica, e os relatos de linha de base sobre a comunicação entre pais e irmãos mostraram que a qualidade da comunicação nessas famílias era percebida como boa antes do SIBS. Portanto, o potencial de mudança era limitado, e não se deviam esperar grandes tamanhos de efeito.

Neste estudo, os escores médios de linha de base no SDQ relatados pelos irmãos e pelos pais foram semelhantes aos de estudos anteriores com irmãos (por exemplo, Giallo et al. 2012; Taylor et al. 2001), mostrando que os irmãos tendem a se situar nos limites superiores da faixa normativa. Os escores médios de linha de base de adaptação à condição e de conhecimento da condição também foram semelhantes aos de estudos anteriores com irmãos (Lobato e Kao 2002, 2005; Lobato et al. 2005). Até onde sabemos, a PCCS não havia sido usada antes em estudos com irmãos. Ensaios anteriores de intervenções com irmãos foram criticados por não aplicarem critérios explícitos de inclusão e exclusão (Tudor e Lerner 2015). No entanto, como ainda falta consenso sobre os fatores específicos que permitiriam identificar irmãos em situação de risco (Tudor e Lerner 2015), consideramos prematuro incorporar outros critérios de seleção nesta etapa. Um estudo anterior de intervenção com irmãos que usou o SDQ verificou que a mudança nos escores relatados pelos pais era predita pelo estado inicial das pessoas participantes (Roberts et al. 2016). Assim, a implicação dos escores de linha de base para os efeitos da intervenção exige mais investigação, e são necessárias mais pesquisas para identificar fatores associados a irmãos e famílias que apresentem níveis elevados de problemas e que possam precisar especialmente de serviços (Roberts et al. 2016).

Encontramos grande variabilidade nos níveis de linha de base de algumas medidas de desfecho neste estudo, o que implica que irmãos e irmãs, enquanto familiares próximos, formam um grupo heterogêneo. Investigar preditores da variância observada nos níveis de linha de base também poderia trazer conhecimentos importantes sobre fatores mediadores do risco nos irmãos e, correspondentemente, deveria ser examinado em um delineamento rigorosamente controlado. Estudos futuros precisam esclarecer se as intervenções com irmãos são mais bem oferecidas como tratamento, isto é, para irmãos com sintomas na faixa clínica, como prevenção indicada, isto é, para irmãos com níveis de sintomas na faixa limítrofe, ou como prevenção universal, isto é, para todos os irmãos. Com base em nossos achados sobre os níveis de problemas de saúde mental e nos de outros estudos (por exemplo, Vermaes et al. 2012), a prevenção indicada pode ser o nível de intervenção mais adequado ao público-alvo. Na continuidade do desenvolvimento e da implementação do SIBS, será uma tarefa importante especificar critérios de seleção baseados no conhecimento atual sobre fatores de risco documentados nos irmãos, para aumentar a probabilidade de alcançar os irmãos que mais precisam de serviços e que mais provavelmente se beneficiarão da intervenção.

Limitações

O presente estudo tem limitações. A principal é a ausência de delineamento controlado. Além disso, a amostra era heterogênea quanto ao tipo de condição, e não avaliamos critérios de gravidade das condições. Incluímos irmãos numa ampla faixa etária, e nossa amostra era composta sobretudo de pais de nível socioeconômico alto. Futuros ensaios de avaliação da intervenção devem buscar mais diversidade das famílias participantes em termos de nível socioeconômico e etnia. O SIBS foi realizado durante cursos para famílias em um centro nacional especializado ou em acampamentos e, embora compartilhassem alguns traços comuns, todos esses contextos variavam quanto a cronograma, equipe, local físico, número de participantes e programação e atividades de lazer além do SIBS, o que pode ter influenciado as trajetórias das medidas de desfecho. Embora nosso exame do aninhamento dos dados no nível das intervenções não tenha mostrado correlações intraclasse significativas, é necessário um estudo com delineamento controlado para limitar o impacto dessas variáveis de confusão. Além disso, embora a inclusão de avaliações de seguimento seja um ponto forte do presente estudo, esse delineamento longitudinal também levou a uma queda no número de respostas em relação à linha de base, por causa de dados ausentes. Como as famílias de crianças com condições crônicas vivem sob sobrecarga contínua, o recrutamento para pesquisas longitudinais que exigem muito tempo continua sendo um desafio para a área.

Conclusão

Os dados de desfecho deste primeiro ensaio do SIBS são encorajadores, pois encontramos melhora significativa ao longo do tempo na comunicação entre pais e irmãos, no funcionamento emocional e comportamental e na adaptação à condição relatados pelos irmãos, bem como no conhecimento da condição. Além disso, a qualidade percebida da comunicação entre pais e irmãos pareceu explicar em parte a melhora dos sintomas de saúde mental relatados pelos irmãos. As medidas de satisfação indicaram grande aprovação do SIBS entre as pessoas participantes. Nossos achados sugerem que a comunicação entre pais e irmãos pode ser central para a saúde mental dos irmãos e que eles podem se beneficiar de intervenções dirigidas à díade formada pelo genitor e pelo irmão ou irmã, voltadas para o fortalecimento da comunicação entre pais e irmãos e para a capacitação dos pais na oferta de apoio emocional e informativo aos irmãos.

Apêndices

Apêndice A

Apêndice B