Registrazione dello studio

Identificativo ClinicalTrials.gov NCT03869177. Registrato l’11.03.19.

Parole chiave: disturbi psicotici, coinvolgimento della famiglia, psicoeducazione familiare, scala di fedeltà, implementazione delle linee guida, servizi di salute mentale

Introduzione

Il coinvolgimento della famiglia è un elemento chiave del trattamento basato sulle evidenze per le persone con disturbi psicotici (F20–29 nell’ICD-10). Il suo ruolo fondamentale è sostenuto da effetti benefici ben documentati per pazienti e familiari (Bighelli et al., 2021; Bird et al., 2010; Claxton et al., 2017; Hasan & Jaber, 2019; Lobban et al., 2013; Ma et al., 2018; Pharoah et al., 2010; Pilling et al., 2002; Pitschel-Walz et al., 2001; Rodolico et al., 2022; Sin et al., 2017; Yesufu-Udechuku et al., 2015), ma poggia anche su solide basi morali e giuridiche.

La psicoeducazione familiare (FPE) è un intervento familiare strutturato che comprende sedute di alleanza separate con la persona in cura e con il o i familiari, seguite da sedute psicoeducative congiunte, esercizi sulle abilità comunicative e sedute di problem solving (Lucksted et al., 2012). Sulla base di una sintesi della letteratura scientifica, le linee guida di pratica clinica di tutto il mondo raccomandano tali interventi familiari come trattamento di prima linea in tutte le fasi dei disturbi psicotici (Dixon et al., 2010; Galletly et al., 2016; Gühne et al., 2015; Kuipers et al., 2014). Ciononostante, l’implementazione degli interventi familiari nei servizi di salute mentale appare in generale scarsa e poco sistematica, e pochi pazienti e familiari ne beneficiano (Bucci et al., 2016; Hestmark et al., 2021; Rummel-Kluge et al., 2006). Gli studi indicano inoltre che anche le forme più elementari di coinvolgimento, cooperazione e sostegno della famiglia sono offerte in modo irregolare (Hestmark et al., 2021; Vermeulen et al., 2015; Weimand et al., 2011). Ciò evidenzia la necessità di una ricerca sull’implementazione che si concentri sia sui livelli di base sia su quelli avanzati del coinvolgimento della famiglia.

Gli interventi familiari non sono le uniche pratiche basate sulle evidenze (EBP) sottoutilizzate nell’assistenza alla salute mentale (Torrey et al., 2001). Tra le barriere generali che ostacolano l’adozione delle EBP o delle linee guida di pratica clinica nei servizi sanitari figurano la mancanza di impegno e di priorità da parte della dirigenza, visioni professionali contrastanti, la mancanza di risorse, di struttura, di formazione e di supervisione (Bucci et al., 2016). Tuttavia, l’implementazione delle pratiche di coinvolgimento della famiglia nell’assistenza alla salute mentale incontra ostacoli ulteriori e specifici di natura clinica, etica, culturale e storica. Ne sono esempi i paradigmi biomedici in cui il coinvolgimento della famiglia non è considerato un trattamento, i paradigmi storici in cui i familiari sono ritenuti una causa significativa della malattia e i dilemmi etici relativi all’autonomia della persona in cura e al dovere di riservatezza (Eassom et al., 2014; Landeweer et al., 2017; Szmukler & Bloch, 1997). Pertanto, uno sforzo sistematico per implementare il coinvolgimento della famiglia nei servizi di salute mentale dovrebbe includere strategie volte ad affrontare sia le barriere generali sia quelle specifiche.

Le strategie di implementazione utilizzate di frequente nella ricerca sui servizi di salute mentale comprendono formazione e supervisione, kit di strumenti e materiale didattico, équipe di supporto locali o regionali e qualche forma di monitoraggio della qualità o della fedeltà (Menear & Briand, 2014). La fedeltà è un esito centrale dell’implementazione, che valuta se l’intervento è stato erogato e implementato come prescritto (Proctor et al., 2011). Il presupposto è che l’implementazione degli elementi essenziali delle EBP, già sperimentati con disegni di ricerca rigorosi, produrrà esiti analoghi. Le misurazioni della fedeltà possono anche consentire di distinguere tra il fallimento dell’intervento e il fallimento dell’implementazione (Bond & Drake, 2020). Gli studi precedenti basati sulla fedeltà riguardanti l’implementazione della FPE sono stati o studi sperimentali non randomizzati (Kealey et al., 2015; McHugo et al., 2007), oppure non sono riusciti a dimostrare aumenti significativi della fedeltà (Ruud et al., 2021).

Nel 2017 la Direzione norvegese della sanità ha emanato raccomandazioni nazionali sul coinvolgimento e il sostegno delle famiglie nei servizi sanitari e di cura, basate sulla normativa, sulle evidenze della ricerca, su considerazioni etiche e su discussioni tra i principali portatori di interesse e figure esperte (Norwegian Directorate of Health, 2017). Queste raccomandazioni generali integrano le linee guida di pratica clinica che riguardano specificamente gli interventi familiari nel trattamento dei disturbi psicotici (Norwegian Directorate of Health, 2013). Ci riferiamo all’insieme delle linee guida generali e specifiche come «le linee guida nazionali». I risultati di un’indagine sistematica al basale sulle pratiche di coinvolgimento della famiglia nelle sedi cliniche partecipanti suggeriscono che il livello di implementazione di queste linee guida nei centri di salute mentale territoriali (CMHC) norvegesi fosse in generale basso (Hestmark et al., 2021).

Lo scopo dello studio «Implementazione del coinvolgimento della famiglia per le persone con disturbi psicotici» (IFIP) era implementare raccomandazioni selezionate delle linee guida nazionali nei CMHC norvegesi (Hestmark et al., 2020). Con un programma completo di supporto all’implementazione (ISP), il progetto mirava a implementare una combinazione di livelli di base e avanzati di coinvolgimento della famiglia, utilizzando strategie di implementazione sia generali sia specifiche per affrontare le barriere a più livelli. L’obiettivo di questo articolo è rispondere alla seguente domanda di ricerca: l’ISP dell’IFIP ha portato a una maggiore aderenza alle linee guida nazionali, rispetto alle sole linee guida o al solo manuale?

Metodi

Questo articolo è conforme alla «Dichiarazione Consolidated Standards of Reporting Trials (CONSORT) 2010: estensione agli studi randomizzati a cluster» (Campbell et al., 2012) (file supplementare 1).

Disegno dello studio, dimensione del campione e sedi cliniche partecipanti

Lo studio IFIP ha adottato un disegno randomizzato controllato a cluster. Un cluster è stato definito come una o più unità ambulatoriali di CMHC con la responsabilità principale del trattamento a lungo termine di pazienti con disturbi psicotici in un bacino d’utenza definito. Non vi erano ulteriori criteri di eleggibilità per i cluster. Il disegno era adatto ad analizzare le differenze negli esiti di implementazione tra condizione sperimentale e di controllo, ma anche essenziale per evitare la contaminazione nel sottostudio sugli esiti di pazienti e familiari (Hestmark et al., 2020).

L’aderenza alle linee guida nazionali è stata valutata mediante misurazioni della fedeltà. L’unità di analisi era il cluster e gli esiti di fedeltà si riferiscono al livello del cluster. Nel calcolo della dimensione del campione abbiamo ipotizzato una differenza media nei punteggi di fedeltà di 1.82 con una deviazione standard di 0.80, dopo 18 mesi di supporto all’implementazione. Questi valori si basavano sui risultati di due precedenti studi di implementazione che avevano utilizzato la scala di valutazione della fedeltà della psicoeducazione familiare (FPE) (Kealey et al., 2015; McHugo et al., 2007), che deve quindi essere considerata l’esito primario, sebbene le altre scale abbiano pari importanza. Per un test t bilaterale per campioni indipendenti, con un livello di significatività del 5% e una potenza dell’80%, abbiamo stimato che fossero necessari quattro cluster per braccio per dimostrare che il supporto all’implementazione porta a un aumento significativo dell’aderenza. Poiché lo studio IFIP valutava anche esiti per pazienti e familiari, erano necessari sette cluster per braccio per garantire una potenza adeguata, tenendo conto del numero di potenziali partecipanti e dell’effetto cluster (Hestmark et al., 2020).

Tutti i 16 CMHC di cinque contee dell’Autorità sanitaria regionale della Norvegia sud-orientale sono stati invitati a partecipare allo studio, e 15 sedi cliniche di 12 CMHC appartenenti a 6 aziende sanitarie hanno accettato di partecipare nell’estate e nell’autunno 2018. Questi 12 CMHC servono complessivamente circa il 25% della popolazione norvegese. Tra i CMHC restanti, il motivo principale addotto per la mancata partecipazione è stato la mancanza di capacità per prendere parte a un progetto di ricerca. Le sedi cliniche partecipanti comprendevano vari tipi di servizi per adulti, come équipe di trattamento assertivo di comunità, unità di intervento precoce, équipe per la doppia diagnosi e ambulatori misti o specialistici. La loro utenza aveva 18 anni o più e comprendeva sia persone con disturbi psicotici diagnosticati di recente sia persone con disturbi cronici. È stata pubblicata una descrizione dettagliata delle sedi cliniche partecipanti e dei loro punteggi di fedeltà al basale (Hestmark et al., 2021). Ogni sede corrisponde a un cluster, ad eccezione di due sedi che collaboravano tra loro e che sono state accorpate per ottenere un numero pari di cluster per la randomizzazione. Nessun cluster ha abbandonato lo studio, né l’intervento nel braccio sperimentale né l’analisi in uno dei due bracci.

Randomizzazione

La figura 1 illustra il flusso dei cluster attraverso il reclutamento, l’allocazione e l’analisi. Il gruppo di progetto ha generato una sequenza ordinando i cluster in base al numero di pazienti con disturbi psicotici. I cluster sono stati poi stratificati in tre blocchi di numerosità pari e, all’interno di ciascun blocco, randomizzati al braccio sperimentale o di controllo con un rapporto di allocazione di 1:1. Una persona esperta di statistica, indipendente e in cieco, ha effettuato l’allocazione estraendo 14 numeri con la funzione CASUALE (RAND) di Microsoft Excel.

Intervento

Il gruppo di progetto ha sviluppato l’intervento IFIP per rendere operative le linee guida nazionali. Una descrizione approfondita dell’intervento e del suo sviluppo si trova nel protocollo dello studio (Hestmark et al., 2020). È stata inoltre pubblicata un’esplorazione qualitativa del processo di implementazione, in termini di barriere e facilitatori (Hansson et al., 2022).

La figura 2 mostra le strategie di implementazione, gli interventi di implementazione e gli interventi clinici dello studio IFIP, e il modo in cui erano collegati da cicli continui di retroazione. Illustra inoltre come «l’intervento IFIP» si riferisca sia agli interventi di implementazione sia a quelli clinici dello studio, mentre «il programma di supporto all’implementazione» (ISP) si riferisce a tutte le strategie e attività volte a sostenere l’implementazione degli interventi clinici. I cluster sperimentali hanno ricevuto l’ISP per 18 mesi, mentre i cluster di controllo non hanno ricevuto tale supporto in questo periodo.

L’ISP si basava sul lavoro pionieristico del progetto National Evidence-Based Practices (NEBP) (Bond et al., 2009a; McHugo et al., 2007) e su un recente RCT norvegese (Ruud et al., 2021). Abbiamo adottato elementi come la costituzione di un’équipe locale di implementazione, misurazioni regolari della fedeltà con restituzione personalizzata e supervisione in sede, sessioni di avvio, formazione e supervisione nella FPE, un kit di strumenti, una figura locale di coordinamento del programma (coordinamento familiare), colloqui con dirigenti e personale clinico, la mappatura di barriere e facilitatori e un’attenzione particolare all’impegno della dirigenza. Ogni sede clinica aveva una persona di riferimento stabile del gruppo di ricerca, che sviluppava un rapporto di lavoro continuativo con la dirigenza locale, l’équipe di implementazione e la figura di coordinamento familiare. Le persone del gruppo di ricerca che misuravano la fedeltà conducevano anche la supervisione delle équipe locali di implementazione, utilizzando i risultati di fedeltà più recenti per individuare ambiti di miglioramento e definire piani semestrali dettagliati delle attività di implementazione, nell’ambito di «giornate di formazione e supervisione» in sede. Queste comprendevano anche sessioni plenarie con tutto il personale clinico dell’unità, con restituzione dei risultati di fedeltà, presentazione e discussione degli obiettivi fissati dall’équipe di implementazione, formazione su come gestire il dovere di riservatezza durante il coinvolgimento della famiglia e presentazioni di strumenti pertinenti. La formazione e la supervisione nella FPE sono state fornite da The Early Intervention in Psychosis Advisory Unit for South East Norway. Il ruolo della figura di coordinamento familiare era ampio e concepito come parte permanente dell’organizzazione, per favorire la sostenibilità della nuova pratica.

Inoltre, lo studio IFIP ha impiegato diverse strategie di implementazione distinte: il coinvolgimento dei portatori di interesse ispirato a un approccio di valutazione responsiva (Abma, 2006), un approccio esteso all’intero reparto (Sævareid et al., 2019) e la combinazione di FPE e coinvolgimento e sostegno familiare di base (BFIS) (Hestmark et al., 2020, 2021). Nel corso dello studio abbiamo intervistato i principali portatori di interesse e ricevuto riscontri dalle unità partecipanti, nell’ambito di una valutazione di processo responsiva, per adeguare la strategia e l’impegno di implementazione. Questo approccio interattivo è stato inoltre utilizzato per indagare le principali barriere e i dilemmi etici e per individuare possibili soluzioni e facilitatori dell’implementazione (Hansson et al., 2022).

L’approccio esteso all’intero reparto mirava a modificare la cultura e il modus operandi clinico di intere unità sanitarie (Sævareid et al., 2019). Poiché consapevolezza, atteggiamenti e competenze cliniche variavano considerevolmente in materia di coinvolgimento della famiglia, abbiamo raccomandato che tutto il personale clinico ricevesse una formazione nella FPE, per acquisire una comprensione condivisa dei suoi benefici e apprezzarli (Mottaghipour et al., 2006). Una seconda caratteristica di questo approccio era la raccomandazione che tutto il personale clinico acquisisse competenze BFIS e offrisse tali servizi a tutte le persone con disturbi psicotici e ai loro familiari. La diffusione di consapevolezza, competenza e abilità era intesa anche come misura di sostenibilità, per rendere la nuova pratica meno vulnerabile al turnover del personale. Promuovendo la BFIS, cercavamo di aumentare la frequenza dei contatti tra familiari e personale sanitario, con un possibile aumento anche dei livelli di FPE.

Non erano richieste qualifiche specifiche per assumere il ruolo di figura di coordinamento familiare o entrare nell’équipe di implementazione, né per erogare BFIS e FPE, oltre alla formazione e alla supervisione offerte nell’ambito dello studio.

Strumenti

Abbiamo impiegato tre scale di fedeltà per valutare l’aderenza alle linee guida nazionali. Le scale sono composte da 12–14 item valutati da 1 a 5, dove 1 corrisponde a nessuna implementazione e 5 a un’implementazione completa.

Per misurare il coinvolgimento e il sostegno familiare di base (BFIS), il gruppo di progetto ha sviluppato una nuova scala di fedeltà di 14 item con due sottoscale. Una sottoscala (BFIS-S) esamina struttura, contenuto e implementazione, mentre l’altra (BFIS-P) misura il «tasso di penetrazione». Quest’ultimo termine indica la percentuale di pazienti e/o familiari eleggibili che ricevono un determinato intervento. È stata pubblicata una descrizione del processo di sviluppo, del contenuto e delle proprietà psicometriche della scala BFIS (Hestmark et al., 2021). A causa del tempo limitato per la fase pilota, alcuni item sono stati eliminati o modificati dopo la raccolta dei dati al basale, con conseguenti lievi aggiustamenti dei punteggi al basale.

La scala di valutazione della fedeltà della psicoeducazione familiare (FPE), di 14 item, valuta la pratica e il contenuto della FPE, mentre la scala dell’indice organizzativo generale (GOI), di 12 item, misura l’individualizzazione, il miglioramento della qualità, la filosofia del programma e il tasso di penetrazione della FPE. Studi precedenti riportano proprietà psicometriche accettabili per entrambe le scale (Bond et al., 2009b; Heiervang et al., 2020; Joa et al., 2020; Kealey et al., 2015). Un punteggio medio pari o superiore a 4 su ciascuna delle due scale indica un’implementazione adeguata, mentre punteggi inferiori a 4 indicano un’implementazione da moderata a bassa. Alle sedi che non offrivano la FPE è stato attribuito il punteggio 1 su tutti gli item di entrambe le scale. L’item 7, «segni prodromici», della scala FPE è stato omesso, poiché le sedi partecipanti trattavano raramente pazienti in stati prodromici o ad altissimo rischio.

Raccolta dei dati

La cronologia nel file supplementare 2 mostra gli intervalli tra le misurazioni della fedeltà nel braccio sperimentale. L’avvio ufficiale del periodo di implementazione è avvenuto 6 mesi dopo le misurazioni della fedeltà al basale, con le prime misurazioni di follow-up 6 mesi dopo e poi ogni 6 mesi per tutta la durata dello studio. Le valutazioni della fedeltà nel braccio di controllo sono state effettuate solo al basale e a 24 mesi. Per le misurazioni al basale e a 12 mesi, il gruppo di valutazione si è recato nelle sedi cliniche. A causa della pandemia di coronavirus, tuttavia, abbiamo dovuto ricorrere a una piattaforma digitale di videoconferenza per alcune delle misurazioni a 18 mesi e per tutte le misurazioni a 24 mesi.

In ogni sede, due persone del gruppo di ricerca hanno misurato la fedeltà conducendo interviste strutturate con dirigenti, personale clinico e persone di riferimento, ed esaminando materiale scritto come procedure e opuscoli informativi. Hanno svolto da 2 a 5 interviste separate della durata di 1–1.5 h. Di solito la direzione del dipartimento veniva intervistata individualmente, mentre le persone delle altre categorie di partecipanti venivano intervistate in gruppi di 2–6 persone. Prima delle interviste è stato ottenuto il consenso informato verbale di tutte le persone partecipanti. Le due persone incaricate della valutazione della fedeltà hanno dapprima assegnato i punteggi a tutti gli item in modo indipendente e poi risolto eventuali discrepanze per giungere a un punteggio di consenso per ciascun item. Quando i cluster erano composti da sottounità con approcci clinici e popolazioni di pazienti diversi, sono stati registrati i loro punteggi medi. Le due sedi sperimentali accorpate in un unico cluster sono state valutate separatamente per tutta la durata dello studio, e i loro punteggi medi sono stati calcolati a ogni rilevazione come punteggi del cluster. Abbiamo valutato esclusivamente la pratica delle sedi nei confronti delle persone con disturbi psicotici e dei loro familiari. A ogni rilevazione abbiamo inoltre registrato, sulla base di dati amministrativi, la percentuale di pazienti con disturbi psicotici che avevano ricevuto o stavano ricevendo la FPE. Nel calcolo di queste percentuali, il denominatore comprendeva solo le persone attualmente in trattamento presso l’unità clinica.

Le persone incaricate della valutazione, e la loro composizione in coppie, sono variate sia tra le sedi sia tra le rilevazioni. Nessuna delle cinque persone del gruppo di ricerca che hanno valutato la fedeltà nel corso dello studio lavorava presso le sedi cliniche coinvolte. A ogni rilevazione, chi aveva valutato la fedeltà ha redatto un rapporto dettagliato per la sede interessata, a integrazione dei punteggi. Punteggi e rapporti sono stati messi a disposizione delle sedi del braccio sperimentale, ma non di quelle del braccio di controllo, per ridurre l’influenza delle valutazioni della fedeltà sulla loro pratica durante il periodo di implementazione. A causa degli evidenti cambiamenti nella pratica e nell’organizzazione delle sedi sperimentali, e del fatto che il gruppo di ricerca forniva il supporto all’implementazione, è stato impossibile effettuare le valutazioni in cieco.

Analisi dei dati

Per valutare l’affidabilità tra valutatori (IRR), abbiamo calcolato il coefficiente di correlazione intraclasse (ICC) per la fedeltà media totale di ciascuna scala, utilizzando un modello di analisi della varianza a effetti casuali a una via per l’accordo tra due persone valutatrici.

In conformità con le premesse del calcolo della dimensione del campione, la differenza tra il braccio sperimentale e quello di controllo nella variazione sulla scala FPE (esito primario) dal basale a 24 mesi è stata valutata con un test t per campioni indipendenti. I risultati sono stati presentati come differenza media con il relativo intervallo di confidenza (IC) al 95%, valore p e dimensione dell’effetto (d di Cohen) con IC al 95%.

Le differenze tra il braccio sperimentale e quello di controllo nella variazione sulla scala FPE, sulla scala GOI, sulla scala BFIS e sulle sue sottoscale BFIS-S e BFIS-P sono state valutate mediante modelli lineari misti (LMM) con intercette casuali per i cluster. Sono stati considerati anche effetti casuali per l’azienda sanitaria, poi scartati, poiché l’adattamento del modello non migliorava secondo il criterio di informazione bayesiano. Per tenere conto di un andamento potenzialmente non lineare attraverso quattro rilevazioni nel braccio sperimentale e modellare un andamento lineare nel braccio di controllo, con misurazioni in due sole rilevazioni, abbiamo stimato il seguente modello per quanto riguarda gli effetti fissi:

y=β0+β1∗Group+β2∗t12∗Group+β3∗t18∗Group+β2∗t24+β5∗t24∗Group,

dove t₁₂, t₁₈ e t₂₄ sono variabili dummy per il tempo, Group è la variabile dummy per il gruppo (0 per il gruppo di controllo e 1 per quello sperimentale), e t₁₂*Group, t₁₈*Group e t₂₄*Group sono le interazioni tra le dummy temporali e la dummy di gruppo. Le differenze nella variazione della percentuale di pazienti che ricevevano la FPE sono state analizzate con un modello di regressione tobit per dati longitudinali con gli stessi effetti fissi e casuali di cui sopra. È stato esplorato l’aggiustamento, pianificato a priori, per la variabile di stratificazione.

Sono state condotte analisi post hoc, non pianificate a priori, per valutare le variazioni all’interno dei gruppi, nonché le differenze tra i gruppi e le differenze tra i gruppi nelle variazioni. I risultati sono stati presentati come medie e deviazioni standard (DS) osservate e come variazioni e differenze medie con i relativi IC al 95% e valori p, oltre a dimensioni dell’effetto (d di Cohen) con IC al 95% stimate dal LMM o dal modello tobit. I risultati con valori p inferiori a 0.05 sono stati considerati statisticamente significativi. Non è stata effettuata alcuna correzione per i confronti multipli, poiché le analisi post hoc avevano natura esplorativa. È stata eseguita la consueta diagnostica dei residui. Le analisi dei dati sono state effettuate con IBM SPSS Statistics versione 28 e STATA versione 17.

Risultati

Per quanto riguarda l’IRR, abbiamo calcolato un ICC di 0.99 per la fedeltà totale media della scala BFIS, sulla base di tutte le 46 misurazioni della fedeltà. Per la scala FPE abbiamo stimato un ICC di 0.99 per la fedeltà totale media, e l’ICC della scala GOI era di 0.99. Nel calcolo dell’ICC per le scale GOI e FPE abbiamo incluso solo le 34 misurazioni della fedeltà in cui l’unità in questione offriva la FPE.

La differenza media tra i bracci dello studio nella variazione sulla scala FPE dal basale a 24 mesi è stata di 2.69 con IC al 95% (0.67; 4.71), p = 0.013, e una dimensione dell’effetto di 1.55 (0.32; 2.75).

I risultati dei modelli lineari misti e del modello di regressione tobit sono riportati nella tabella 1. Essa mostra che l’aumento dei punteggi di fedeltà su tutte le scale e sottoscale BFIS dal basale a 24 mesi è stato significativamente maggiore nei cluster sperimentali che in quelli di controllo, con valori p < 0.001. Anche la differenza nella variazione della percentuale di pazienti che ricevevano la FPE è risultata significativa, con p = 0.01. L’aggiustamento per la variabile di stratificazione non ha modificato i risultati (file supplementare 3).

Le statistiche descrittive riportate nella tabella 2 mostrano che i punteggi medi dei cluster sperimentali a 24 mesi erano ≥ 4.00 su tutte le scale, mentre i corrispondenti punteggi medi nel braccio di controllo erano < 3.00. I punteggi medi di fedeltà stimati a ogni rilevazione, con IC al 95%, sono rappresentati per entrambi i bracci nella fig. 3.

La tabella 3 presenta le analisi post hoc delle variazioni medie di fedeltà all’interno dei bracci e delle differenze medie nella variazione tra i bracci per ciascun intervallo di tempo. Le variazioni di fedeltà tra il basale e 24 mesi nel braccio di controllo non sono risultate significative su nessuna scala. Nel braccio sperimentale, le variazioni tra il basale e 12, 18 e 24 mesi sono risultate significative su tutte le scale e sottoscale. Le differenze nelle variazioni di fedeltà tra braccio sperimentale e di controllo tra il basale e 24 mesi sono risultate tutte significative, e le corrispondenti dimensioni dell’effetto erano sostanziali.

Al basale, 4 cluster su 7 in entrambi i bracci offrivano la FPE. A 24 mesi, invece, tutti i cluster del braccio sperimentale offrivano la FPE, mentre solo 2 cluster del braccio di controllo lo facevano. La tabella 2 mostra come la percentuale media di pazienti con disturbi psicotici che avevano ricevuto o stavano ricevendo la FPE sia all’incirca raddoppiata, passando dal 6.76 al 12.84% nel braccio sperimentale, mentre è scesa dal 4.09 al 2.99% nel braccio di controllo. Le analisi post hoc hanno mostrato che le variazioni tra il basale e 12, 18 e 24 mesi nel braccio sperimentale erano tutte significative, e che anche la differenza nella variazione tra i bracci dal basale a 24 mesi era significativa, con p = 0.01.

Discussione

I risultati mostrano che l’ISP ha avuto un effetto significativo e sostanziale sull’aderenza alle linee guida nazionali nei cluster partecipanti, rispetto al solo manuale o alle sole linee guida. A 24 mesi, i punteggi medi su tutte le scale di fedeltà erano pari o superiori a quattro nel braccio sperimentale, il che suggerisce livelli di implementazione da adeguati a eccellenti.

Gli elementi strutturali della scala BFIS, come l’équipe di implementazione, la figura di coordinamento familiare e le procedure di coinvolgimento della famiglia, sono stati implementati durante i primi 6 mesi del periodo di implementazione nel braccio sperimentale, come dimostra il netto aumento dei punteggi BFIS-S. In confronto, i punteggi BFIS-P sono aumentati progressivamente nel corso dello studio, probabilmente a indicare che occorre tempo perché i cambiamenti organizzativi e procedurali raggiungano pazienti e familiari (Bond et al., 2009a, b; McHugo et al., 2007).

A 24 mesi, tutte le sedi sperimentali offrivano la FPE con una fedeltà adeguata (≥ 4) e un punteggio medio di 4.48. La natura progressiva del modello FPE spiega probabilmente l’aumento graduale dei punteggi nel braccio sperimentale. Il tasso di successo è buono rispetto a studi precedenti, che riportano punteggi medi di 3.30–4.00 e un 39–50% di sedi che raggiungono una fedeltà adeguata dopo 18–24 mesi di supporto all’implementazione (Bond et al., 2009a, b; Kealey et al., 2015; Ruud et al., 2021). Questi studi, tuttavia, hanno registrato tassi elevati di interruzione o di implementazione non riuscita. Analogamente a studi precedenti (Kealey et al., 2015; McHugo et al., 2007), l’aumento principale della fedeltà alla FPE si è verificato nei primi 12 mesi del periodo di implementazione.

La scala GOI è stata utilizzata per indagare fattori critici di implementazione al di là della fedeltà (Heiervang et al., 2020). Un punteggio medio tra le sedi di 4.01, con il 71% delle sedi che raggiungeva un punteggio medio adeguato (≥ 4) a 24 mesi, costituisce un risultato eccellente rispetto a studi precedenti, che riportano punteggi medi di 2.99–4.10 e un 18–50% di sedi che raggiungono livelli adeguati dopo 12–24 mesi di supporto all’implementazione dell’Illness Management and Recovery (Egeland et al., 2017; Heiervang et al., 2020; Salyers et al., 2009).

I sostanziali miglioramenti della fedeltà alla FPE e dei punteggi GOI nel braccio sperimentale non sono stati accompagnati da forti aumenti del tasso di penetrazione della FPE. Ciò potrebbe essere legato a problemi di capacità, al tempo di osservazione relativamente breve e alla pandemia di coronavirus (vedi oltre). Non includendo le persone dimesse che avevano ricevuto la FPE, i dati potrebbero inoltre sottostimare sistematicamente l’impegno delle sedi cliniche. Per contro, il punteggio medio sulla sottoscala BFIS-P indica che il tasso di penetrazione delle pratiche di base di coinvolgimento della famiglia è salito al 60–80%, a seconda degli item, nel braccio sperimentale a 24 mesi. Le pratiche BFIS richiedono meno tempo della FPE e venivano di solito implementate come procedure standardizzate rivolte a tutte le persone in cura presso le sedi cliniche, il che può spiegare parte della differenza nel tasso di penetrazione. Nel calcolare i tassi di penetrazione, abbiamo ipotizzato che tutte le persone con disturbi psicotici fossero eleggibili per BFIS e FPE, il che è probabilmente una sovrastima, in particolare per quanto riguarda la FPE (Haahr et al., 2021).

Analogamente al modello di implementazione del progetto NEBP (Bond et al., 2009a, b), una strategia centrale è stata utilizzare attivamente i punteggi di fedeltà per orientare il processo di implementazione nelle sedi sperimentali, dove le persone incaricate della valutazione della fedeltà supervisionavano la dirigenza locale, l’équipe di implementazione e la figura di coordinamento familiare. I dati qualitativi indicano che questo supporto esterno è stato un facilitatore decisivo dell’implementazione (Hansson et al., 2022).

La strategia di implementazione dell’IFIP differiva inoltre da quelle di precedenti studi multicentrici basati sulla fedeltà riguardanti l’implementazione della FPE (Kealey et al., 2015; McHugo et al., 2007; Ruud et al., 2021). Implementare la BFIS accanto alla FPE può aver rafforzato l’adozione di entrambe da parte delle sedi cliniche. L’introduzione di routine di contatto precoce e sistematico con i familiari di tutte le persone con disturbi psicotici, da parte di tutto il personale clinico, può aver abbassato la soglia per avviare livelli avanzati di coinvolgimento della famiglia, come la FPE (Hansson et al., 2022; Mottaghipour & Bickerton, 2005). Rivolgendosi soltanto a pazienti con disturbi psicotici e implementando gruppi di psicoeducazione monofamiliari anziché gruppi multifamiliari o entrambi, il progetto intendeva semplificare per le sedi i processi di implementazione e di reclutamento.

Il primo lockdown legato alla pandemia di coronavirus in Norvegia è iniziato circa 2 mesi prima delle misurazioni della fedeltà a 18 mesi. La conseguente mancanza di nuovi gruppi FPE avviati negli ultimi 7–8 mesi del periodo di implementazione ha contribuito al calo del tasso di penetrazione della FPE osservato a 18 e 24 mesi. I punteggi di fedeltà non sembrano essere stati influenzati in modo analogo, ma è difficile stabilire se i risultati avrebbero potuto essere diversi. L’assenza di dati a 12 e 18 mesi nel braccio di controllo rende più difficile valutare l’influenza di tali fattori esterni, ma è probabile che entrambi i bracci ne siano stati colpiti in egual misura.

Punti di forza e limiti

In quanto studio pragmatico randomizzato a cluster condotto in un contesto reale, con sedi cliniche che coprono il 25% della popolazione norvegese, i risultati possono essere considerati solidi e pertinenti per analoghi sforzi di implementazione nei servizi sanitari. Per quanto ci risulta, lo studio IFIP è il primo sforzo su larga scala volto a implementare pratiche di base di coinvolgimento della famiglia nei CMHC, e la scala BFIS è il primo strumento a valutare sistematicamente tali pratiche.

In termini di validità esterna, i nostri risultati descrivono pratiche rivolte a uno specifico gruppo di pazienti e ai loro familiari, in un particolare contesto clinico, geografico e culturale. Tuttavia, il carattere generico di molti degli interventi e delle strategie di implementazione utilizzati suggerisce che questi possano essere adatti anche ad altri contesti clinici. Fornendo una restituzione continua sui risultati (valutazione formativa), la validità esterna dei risultati è limitata agli interventi che adottano una strategia di implementazione analoga (Lilford et al., 2009).

Il disegno dello studio sarebbe stato più adatto a valutare la strategia di implementazione se nel braccio di controllo vi fosse stata una strategia di implementazione «placebo». Ciò, tuttavia, avrebbe comportato la contaminazione del sottostudio sugli esiti di pazienti e familiari. Poiché né le persone partecipanti né il gruppo di ricerca potevano essere in cieco, è possibile che lo stato di allocazione delle sedi abbia influenzato sia la prestazione sia la valutazione dei rispettivi bracci. È stata una scelta deliberata e pragmatica affidare a chi valutava la fedeltà anche il supporto all’implementazione e la supervisione, perché le conoscenze acquisite con le misurazioni della fedeltà permettevano di adattare la supervisione alle esigenze di ciascuna unità. Si potrebbe tuttavia obiettare che, di conseguenza, queste persone abbiano valutato in parte i risultati del proprio impegno, il che ha introdotto un rischio di bias dello sperimentatore. Ciò è particolarmente rilevante per i risultati misurati con la scala GOI e con la sottoscala BFIS che esaminava struttura, contenuto e implementazione (BFIS-S). Entrambe le scale contengono elementi strutturali, procedurali e organizzativi il cui livello di implementazione è stato influenzato da chi valutava la fedeltà attraverso la supervisione delle équipe di implementazione. Tuttavia, molti di questi elementi sono meno esposti al bias dello sperimentatore, perché meno aperti all’interpretazione. Ne sono esempi il fatto che le unità disponessero o meno di informazioni scritte e di procedure sul coinvolgimento della famiglia, avessero nominato una figura di coordinamento familiare o costituito un’équipe di implementazione, oppure la percentuale di personale clinico formato nella FPE. Poiché la formazione e la supervisione nella FPE erano fornite da un’organizzazione indipendente, del tutto estranea alle valutazioni della fedeltà, i risultati misurati con la scala FPE (esito primario) non erano soggetti a un analogo rischio di bias dello sperimentatore.

Eliminando o modificando alcuni elementi della scala BFIS dopo le misurazioni al basale, abbiamo potenzialmente corso il rischio di introdurre un bias e di sovrastimare l’effetto dell’intervento, qualora fossero stati eliminati elementi che apparivano difficili da implementare. Tuttavia, gli elementi eliminati erano coperti dalle altre scale e gli elementi modificati sono stati resi in generale più rigorosi e specifici. Chi valutava la fedeltà non ha osservato sedute di FPE, né intervistato persone utenti dei servizi, né esaminato cartelle cliniche selezionate a caso: tutti elementi che avrebbero potuto aumentare la validità dei nostri risultati. Quanto alla validità predittiva, il presente articolo non riporta gli esiti per pazienti e familiari, ma tali dati saranno analizzati e riportati in seguito nell’ambito dello studio.

Implicazioni

I risultati dello studio IFIP possono e devono essere utilizzati per estendere su scala più ampia le pratiche di coinvolgimento della famiglia per le persone con disturbi psicotici nei CMHC. Occorre ricerca sulla sostenibilità delle pratiche di coinvolgimento della famiglia, sui metodi per estenderle in modo efficiente, sull’implementazione per altri gruppi di pazienti con disturbi mentali gravi e sull’implementazione in altri contesti sanitari e di cura, come i reparti di degenza e i servizi sanitari comunali.

Conclusione

Questo studio dimostra che l’implementazione su larga scala delle linee guida sul coinvolgimento della famiglia per le persone con disturbi psicotici nei CMHC è realizzabile, con un sostanziale supporto all’implementazione che combini strategie di implementazione generali e specifiche.