Un trastorno crónico (TC) afecta al funcionamiento intelectual o físico, o a ambos, y se caracteriza por una duración prolongada y la ausencia de curación espontánea o completa (Stanton et al. 2007). El Fondo de las Naciones Unidas para la Infancia (2013) ha estimado que una de cada 20 personas menores de edad vive con un TC. Muchas personas menores con TC tienen hermanos o hermanas con un desarrollo típico (en adelante: la fratría). La fratría puede verse expuesta a experiencias difíciles y exigentes, como la ausencia de las figuras parentales debido a hospitalizaciones, los problemas de conducta de la persona con TC, el trato diferenciado por parte de las figuras parentales o el hecho de presenciar urgencias médicas (p. ej., Knecht et al. 2015). Aunque la fratría no cumple necesariamente los criterios de un diagnóstico clínico, un metaanálisis mostró que presenta un mayor riesgo de problemas emocionales y conductuales en comparación con grupos de control (Vermaes et al. 2012). Debido a estos múltiples riesgos, la fratría puede necesitar intervenciones.

Las intervenciones existentes dirigidas a la fratría suelen consistir en sesiones grupales centradas en la experiencia de ser hermano o hermana, a menudo combinadas con actividades sociales y recreativas. Varios estudios han documentado resultados positivos en el bienestar psicológico, el estrés, la autoestima, el apoyo social y las relaciones fraternas (p. ej., Lobato y Kao 2005; Smith y Perry 2005; Williams et al. 2003). Se trata de hallazgos iniciales importantes y prometedores. Sin embargo, ninguna intervención con la fratría puede considerarse «bien establecida» en cuanto a diseños controlados, tamaños muestrales suficientes y descripciones suficientes del contenido de las sesiones (Hartling et al. 2014; Tudor y Lerner 2015). Muchas de las intervenciones existentes también exigen mucho tiempo a familias ya sobrecargadas, pues requieren participar en sesiones con una duración de entre doce y 20 h (p. ej., Cooke y Semmens 2010; McCullough y Simon 2011). Además, muchos estudios previos sobre intervenciones con la fratría no incluyeron implicación parental o describieron de forma limitada el componente parental (Tudor y Lerner 2015). Son limitaciones importantes, dado que los TC afectan a todo el sistema familiar y que las conductas y actitudes parentales pueden ser clave para comprender y aliviar el malestar emocional de la fratría (Incledon et al. 2015; Lobato y Kao 2002; Taylor et al. 2001). Por otra parte, ninguna intervención previa ha abordado explícitamente la comunicación familiar. Esto resulta sorprendente, dado que los TC en la infancia se han asociado con una peor comunicación familiar (Murphy et al. 2017), y dados los vínculos documentados entre la comunicación familiar y la adaptación infantil (p. ej., Barnes y Olson 1985; Jackson et al. 1998).

Muchos de los riesgos a los que se expone la fratría son inevitables debido a la naturaleza del TC. Por ello, es crucial identificar factores modificables e intervenir sobre ellos para mejorar la salud mental y la adaptación de la fratría. El objetivo principal de la presente intervención es mejorar la comunicación entre figura parental y fratría, por tres razones principales. En primer lugar, la fratría experimenta una serie de emociones diversas y a menudo contradictorias en relación con el TC (Brennan et al. 2012; Haukeland et al. 2015; Knecht et al. 2015). Las emociones contradictorias son difíciles de comprender para niñas y niños (p. ej., Aldridge y Wood 1997; Zajdel et al. 2013), y el apoyo de una persona adulta ayuda a dar sentido a tales experiencias. La adaptación psicosocial infantil está relacionada con la capacidad de las figuras parentales para nombrar y validar las emociones y animar a hablar de ellas (p. ej., Fivush 2007; Gentzler et al. 2005). Así, una comunicación parentofilial abierta puede aumentar la expresión emocional de la fratría, desarrollar su comprensión emocional y conducir potencialmente a estrategias de resolución de problemas y de afrontamiento más adaptativas (p. ej., Fivush 2007; Gentzler et al. 2005). Sin embargo, un metaanálisis reciente constató que la comunicación en las familias de menores con TC se caracteriza por niveles más bajos de calidez y estructura y niveles más altos de hostilidad, intrusividad y retraimiento en comparación con las familias de menores con desarrollo típico (Murphy et al. 2017). La fratría también refiere a menudo que afronta sola sus experiencias emocionales en lugar de buscar el apoyo de otras personas (Brennan et al. 2012; Haukeland et al. 2015). En comparación con grupos de control, se ha observado que la fratría es menos consciente de sus emociones y está menos dispuesta a contar a sus figuras parentales las emociones difíciles, lo que a su vez se relaciona con más problemas emocionales y conductuales (Long et al. 2013). En esta línea, sostenemos que intervenir sobre la comunicación entre figura parental y fratría puede ayudar a la fratría a compartir sus experiencias emocionales y a las figuras parentales a brindar apoyo emocional, lo que a su vez puede mejorar el funcionamiento emocional y conductual y la adaptación de la fratría.

Una segunda razón para intervenir sobre la comunicación entre figura parental y fratría es su importancia para que la fratría comprenda el TC de su hermano o hermana. La fratría tiene a menudo un conocimiento limitado, engañoso o incorrecto del TC, y un menor conocimiento del TC se asocia con una peor adaptación de la fratría (p. ej., Lobato y Kao 2002; Vatne et al. 2015). Se ha observado que un mayor conocimiento del TC en la infancia reduce la ansiedad y mejora la percepción de control y la adaptación (p. ej., Houtzager et al. 2001; Riekert et al. 1999). Por ejemplo, un mejor conocimiento del TC puede facilitar que se explique el TC y las conductas relacionadas con él a sus pares. Sin información suficiente, la fratría tiende a basarse en sus propias interpretaciones, que pueden ser engañosas o incluso perturbadoras (Vatne et al. 2015). Dado que las figuras parentales son la principal fuente de información sobre el TC para la fratría, apoyarlas en la comunicación sobre el TC puede, por tanto, beneficiar a la fratría.

Por último, intervenir sobre la comunicación entre figura parental y fratría es importante dado que la crianza de una persona menor con TC se asocia con más estrés parental, síntomas de agotamiento y depresión en comparación con las normas (p. ej., Cousino y Hazen 2013; Singer 2006). Estos problemas pueden reducir la capacidad de las figuras parentales para escuchar con atención, lo que limita su capacidad de conectar con las experiencias de la fratría y de empatizar con ellas (p. ej., Cicchetti y Toth 1998; Incledon et al. 2015). Además, niñas y niños suelen ser sensibles al malestar de sus figuras parentales (p. ej., Hilton y Gustavson 2002; Lucas-Thompson et al. 2017). Así, la fratría puede mostrarse reacia a compartir sus dificultades emocionales con sus figuras parentales para no aumentar su carga. Por consiguiente, ayudar a la fratría a compartir sus emociones y ofrecer a las familias oportunidades para comunicarse es importante y puede aumentar el apoyo informativo y emocional que las figuras parentales brindan a la fratría.

En este artículo presentamos los primeros resultados de un ensayo abierto de una intervención conjunta para figuras parentales y fratría (SIBS; abreviatura de «siblings»; Vatne et al. 2019) centrada en la comunicación entre figura parental y fratría. SIBS es un programa manualizado de cinco sesiones que comprende sesiones grupales separadas para la fratría y para las figuras parentales y sesiones conjuntas entre fratría y figuras parentales. Los objetivos de SIBS son fortalecer la comunicación entre figura parental y fratría y capacitar a las figuras parentales para brindar apoyo informativo y emocional a la fratría. Para evaluar la aceptabilidad y la viabilidad iniciales de la intervención SIBS, medimos la satisfacción de la fratría y de las figuras parentales con la intervención y la adherencia al manual de quienes dirigían los grupos. Medimos los resultados al inicio (T1) y a los tres meses (T2) y seis meses (T3) después de la participación en SIBS. La comunicación entre figura parental y fratría es el resultado principal. Los resultados secundarios son los problemas emocionales y conductuales de la fratría, su adaptación al TC y su conocimiento del TC. A partir de la evidencia existente, sostenemos que estos resultados secundarios pueden modificarse mediante la mejora de la calidad de la comunicación entre figura parental y fratría (p. ej., Gentzler et al. 2005; Incledon et al. 2015; Lobato y Kao 2002).

Las principales preguntas de investigación son: (1) ¿Cómo percibieron la intervención las personas participantes?, (2) ¿En qué medida se ajustaron al manual quienes dirigían los grupos?, (3) ¿Mejora la calidad de la comunicación entre figura parental y fratría desde antes de la intervención hasta seis meses después de participar en SIBS?, (4) ¿Disminuyen los resultados secundarios de síntomas emocionales y conductuales y de dificultades de adaptación al TC, y aumenta el conocimiento del TC, desde antes de la intervención hasta seis meses después de participar en SIBS?, y (5) ¿Pueden explicarse las mejoras en los resultados secundarios por la calidad de la comunicación entre figura parental y fratría? Esperábamos que la comunicación entre figura parental y fratría y los resultados secundarios mejoraran desde el inicio hasta después de la intervención. También esperábamos que la mejora en los resultados secundarios se asociara con la calidad de la comunicación entre figura parental y fratría.

Método

Participantes

La muestra estuvo formada por 99 hermanos y hermanas de 8 a 16 años (M = 11.5 años; SD = 2.0; 54,5 % niñas), cada cual participando en la intervención SIBS junto con una figura parental (es decir, la madre biológica (63,6 %), el padre biológico (31,3 %), el padre adoptivo (3,0 %) o la madrastra (2,0 %)). No obstante, ambas figuras parentales cumplimentaron los cuestionarios. La edad media fue de 40.9 años para las madres (SD = 4.9 años; rango = 31–53) y de 43.8 años para los padres (SD = 5.5; rango = 34–59). Véase la tabla 1 para más datos demográficos y para la valoración subjetiva de la economía familiar realizada por las figuras parentales. Toda la fratría participante tenía un hermano o una hermana con un TC. Las personas con TC tenían entre 3 y 21 años (M = 10.4 años; SD = 4.3; 45,0 % niñas). Véase la tabla 1 para una visión general de sus diagnósticos. Los diagnósticos raros se clasificaron según implicaran principalmente una discapacidad intelectual o física. El número medio de hijos e hijas por familia fue de 3.1 (SD = 1.0) y el 71,1 % de las personas participantes tenía más hermanos o hermanas además de la persona con TC. No se registró el origen étnico, aunque la gran mayoría era de raza blanca.

Procedimientos

Reclutamos a las personas participantes en seis centros que prestan servicios a familias de todas las regiones de Noruega: dos centros nacionales especializados en enfermedades raras y en trastornos del espectro autista, y cuatro asociaciones nacionales de personas usuarias dedicadas a los trastornos del espectro autista, la parálisis cerebral, las cardiopatías congénitas y el síndrome de Down en Noruega. Preseleccionamos cursos y campamentos familiares en distintas regiones de Noruega programados por estos seis centros, para garantizar una distribución equilibrada entre los TC caracterizados principalmente por discapacidad intelectual o física. Además, todos los centros constituían contextos en los que las familias de menores con los TC incluidos se reunían de forma natural y contaban con un margen de tiempo que permitía aplicar la intervención SIBS (véase la fig. 1 más abajo). Todos los cursos y campamentos incluían como mínimo dos pernoctaciones para las familias, y la intervención SIBS formaba parte de un programa más amplio que, por lo demás, comprendía charlas para las figuras parentales sobre temas relacionados con el TC y actividades sociales y recreativas para todos los miembros de la familia. De entre las familias admitidas en los cursos y campamentos, invitamos a participar en el estudio a aquellas con al menos un hermano o hermana de desarrollo típico de 8 a 16 años, mediante una carta informativa con versiones separadas para las figuras parentales y para la fratría. Si el hermano o la hermana, la figura parental o ambos tenían un TC, no se les invitaba a participar en el estudio. Se obtuvo el consentimiento informado por escrito, y se informó a las familias de que la participación era voluntaria y no afectaría a su participación actual o futura en los cursos y campamentos. No se ofreció ningún incentivo económico. El estudio fue aprobado por el comité institucional local de ética de la investigación.

Véase la fig. 2 para el flujo de participantes. Las familias dieron diferentes razones para declinar: (1) el hermano o la hermana no quería participar (n = 7); (2) participación imposible por motivos logísticos (n = 5); (3) las figuras parentales no querían este tipo de intervención en un contexto con un enfoque principalmente social (es decir, un campamento de fin de semana) (n = 2); (4) el propio hermano o hermana tenía un diagnóstico (desconocido por el equipo del proyecto en el momento del reclutamiento) (n = 1); y (5) el diagnóstico de la persona con TC era demasiado reciente para la familia (n = 1). En los demás casos, las figuras parentales no dieron ningún motivo para declinar. En T1, las figuras parentales y la fratría de >11 años recibieron los cuestionarios y las instrucciones por correo postal aproximadamente una semana antes del curso o campamento. La fratría de <11 años cumplimentó los cuestionarios de T1 in situ, con la ayuda de una persona asistente del proyecto. En T2 y T3, enviamos los cuestionarios por correo postal a las figuras parentales y a toda la fratría. Animamos a las figuras parentales a dejar que la fratría rellenara los formularios por sí misma y a ponerse en contacto con el equipo del proyecto si tenían preguntas. Para prevenir el abandono, enviamos recordatorios por SMS antes de los momentos de seguimiento.

Se realizaron veintidós grupos con entre tres y siete participantes de la fratría y figuras parentales en cada grupo (M = 4.2). La diferencia máxima de edad dentro de cada grupo de la fratría se fijó en tres años, para adaptar los debates grupales sobre emociones, pensamientos y conductas al nivel de desarrollo de las personas participantes. Todos los grupos fueron dirigidos por dos responsables de grupo (es decir, tres profesionales de la psicología clínica, una persona especialista en educación especial o siete estudiantes de último ciclo de psicología clínica). Debido a la programación paralela en los cursos y campamentos (es decir, charlas para las figuras parentales), solo una figura parental (63,6 % madres) de cada familia participó en SIBS. La decisión sobre qué figura parental participaba se dejó en manos de las familias. En los casos en que participaron dos integrantes de la fratría de la misma familia (n = 13), se animó a ambas figuras parentales a participar, pero debían permanecer en las mismas díadas figura parental–fratría durante toda la intervención. De las familias participantes, solo una se retiró explícitamente del estudio tras la intervención por falta de tiempo. Las demás familias se perdieron durante el seguimiento por motivos desconocidos.

Manual de la intervención

El manual de SIBS se basa en investigaciones previas sobre la salud mental de la fratría y sobre las intervenciones grupales con la infancia y la juventud, en la experiencia clínica y en la voz de las personas usuarias. El manual se elaboró en varias etapas antes del estudio y se describe en otro lugar (Vatne et al. 2019). SIBS consta de cinco sesiones (véase la fig. 1), organizadas en tres sesiones paralelas para figuras parentales y fratría y dos sesiones conjuntas entre fratría y figuras parentales. La interacción entre el grupo de figuras parentales y el de la fratría es un elemento clave. En las sesiones 2 y 4, la fratría prepara preguntas sobre el TC (sesión 2) e identifica dificultades emocionales (sesión 4), que una de las personas responsables del grupo de la fratría presenta al grupo de figuras parentales. Además, la fratría prepara preguntas y dificultades individuales que se comentan en díadas figura parental–fratría en las sesiones 3 y 5, respectivamente. Al final de la sesión 5, se firma un contrato para mantener una conversación de seguimiento al volver a casa. El foco de la intervención es fortalecer la calidad de la comunicación entre figura parental y fratría aumentando la escucha, la exploración y la validación parentales de las experiencias de la fratría relacionadas con su situación de hermano o hermana de una persona con TC.

Cada sesión de SIBS tiene un conjunto de elementos obligatorios del manual. Para examinar la adherencia, quienes elaboraron el manual utilizaron una lista de comprobación para puntuar las grabaciones de vídeo de seis intervenciones (es decir, el 27,3 % del total de intervenciones, que representaban a todas las personas responsables de grupo) en cuanto a los elementos del manual tratados en las sesiones.

Medidas

Aceptabilidad para las personas usuarias

Medimos la satisfacción de las personas participantes con un formulario de evaluación elaborado para el presente estudio. La fratría y las figuras parentales valoraron su experiencia con SIBS inmediatamente después de la sesión 5 (es decir, in situ). La fratría puntuó la importancia y el beneficio de SIBS en una escala de 1 (nada importante/útil) a 10 (muy importante/útil), y su satisfacción global con SIBS en una escala de 1 a 4, donde 4 refleja una satisfacción alta. Las figuras parentales puntuaron el grado en que se habían alcanzado los objetivos de SIBS, en una escala de 0 (no alcanzados) a 4 (plenamente alcanzados). Se garantizó el anonimato de las respuestas durante la cumplimentación, y las personas participantes dejaban los formularios de evaluación en montones (es decir, no se entregaban a las personas responsables de grupo).

Resultado principal

Utilizamos la versión infantil de la Parent-Child Communication Scale (PCCSc; Conduct Problems Prevention Research Group 1994) para medir la calidad de la comunicación entre figura parental y fratría. En el presente estudio se utilizó la subescala «comunicación parental» de 5 ítems de la PCCSc. La fratría valoró la apertura y los problemas de la comunicación con la figura parental que participó en SIBS en una escala de 5 puntos, de 1 (casi nunca) a 5 (casi siempre) (p. ej., «¿Intenta tu madre entender lo que te pasa por la cabeza?»). Se ha informado de una fiabilidad satisfactoria para la PCCSc (α = 0.75; Pek 2006; McCarty y Doyle 2001). En el presente estudio, la consistencia interna de la subescala de comunicación parental de la PCCSc fue satisfactoria (α = 0.63 a 0.82).

Resultados secundarios

Utilizamos el Strengths and Difficulties Questionnaire (SDQ; Goodman et al. 2000) para evaluar los problemas emocionales y conductuales de la fratría. La fratría valoró los problemas emocionales, de conducta, de atención y con sus pares en una escala de 3 puntos, de 0 (no es cierto) a 2 (totalmente cierto) (p. ej., «Me preocupo mucho»), en la versión autoinformada completa del SDQ de 25 ítems (SDQ-S). Incluimos las valoraciones parentales de los problemas emocionales y conductuales de la fratría mediante la versión para figuras parentales del SDQ (SDQ-P). Se ha informado de una adecuada fiabilidad test-retest, de validez concurrente y de capacidad para distinguir entre muestras comunitarias y clínicas para el SDQ (α = 0.80; Goodman 2001; Goodman y Scott 1999; Vostanis 2006). En el presente estudio, la consistencia interna del SDQ-S fue satisfactoria (α = 0.77 a 0.82). Para el SDQ-P, la consistencia interna fue satisfactoria para los padres (α = 0.75 a 0.82) y las madres (α = 0.75 a 0.87) en todos los momentos de medición.

Para medir la adaptación de la fratría al TC, utilizamos la Negative Adjustment Scale (NAS; Lobato y Kao 2002; Sahler y Carpenter 1989). La NAS de 18 ítems es una versión modificada del Sibling Perception Questionnaire (SPQ; Sahler y Carpenter 1989). La fratría valoró las relaciones interpersonales, las respuestas intrapersonales, el miedo y la comunicación sobre el TC en una escala no numerada de 4 puntos, de «nunca» a «mucho» (p. ej., «Me enfado por la discapacidad o la enfermedad de mi hermano o hermana»). Las puntuaciones más altas reflejan una adaptación más negativa de la fratría al TC. Se ha informado de una consistencia interna satisfactoria para la NAS (α = 0.79; Lobato y Kao 2002). En el presente estudio, la consistencia interna de la NAS fue satisfactoria (α = 0.69 a 0.76).

Para evaluar el conocimiento del TC por parte de la fratría, utilizamos la Sibling Knowledge Interview (SKI; Lobato y Kao 2002). En el presente estudio se utilizó el nivel de explicación del TC. Personas entrevistadoras formadas (miembros del equipo del proyecto y asistentes de investigación) pidieron a la fratría que explicara el TC de su hermano o hermana en cuanto a síntomas, causa y tratamiento. La SKI se administró cara a cara (T1; in situ antes de SIBS) o por teléfono (T2, T3). Todas las entrevistas se grabaron en audio. Las respuestas de la fratría se puntuaron de 1 (ninguna comprensión) a 5 (conocimiento preciso) según el sistema de puntuación desarrollado por Lobato y Kao (2002). Tres asistentes del proyecto con formación (independientes de las personas entrevistadoras) puntuaron las SKI y obtuvieron una fiabilidad interjueces satisfactoria (α = 0.68 a 0.87).

Análisis de datos

En la tabla 2 se presentan las correlaciones bivariadas de Pearson entre todas las variables de resultado informadas por la fratría en todos los momentos de medición (T1-T3). Esperábamos una variación intragrupo considerable en las medidas de resultado de nuestra muestra, ya que se trataba de una muestra no clínica con una variación considerable de TC, y dado que la condición de hermano o hermana y la edad eran los únicos criterios de inclusión para participar. En consecuencia, se eligieron los modelos de curvas de crecimiento para poder investigar tanto los cambios intrasujeto a lo largo del tiempo como la variación entre sujetos. Además de evaluar los cambios en las puntuaciones medias a nivel de grupo a lo largo del tiempo, también queríamos investigar las trayectorias individuales de crecimiento (Gelman y Hill 2007). Otra ventaja de este enfoque es que permite incluir a personas con datos parciales (Heck y Thomas 2015), lo cual es una ventaja en los estudios longitudinales, donde los datos ausentes son frecuentes. Investigamos las varianzas tanto del intercepto (estado inicial estimado al inicio) como de las pendientes (cambio estimado en las medidas de resultado a lo largo del tiempo). En primer lugar, examinamos un modelo de curva de crecimiento para nuestra variable de resultado principal, la comunicación entre figura parental y fratría (PCCSc). Realizamos los análisis de curvas de crecimiento en varias etapas. En un primer modelo de base (Modelo 1a), solo se incluyó un intercepto aleatorio. En un segundo modelo (Modelo 2a), añadimos un efecto lineal del tiempo. Después, añadimos el género de la figura parental participante como covariable (Modelo 3a) para investigar un posible efecto, sobre la variable de comunicación, de que la figura parental fuera la madre o el padre.

Para las tres variables de resultado restantes (SDQ-S/SDQ-P, NAS y SKI), realizamos análisis de curvas de crecimiento por separado con el siguiente procedimiento: el Modelo 1b y el Modelo 2b se estimaron del mismo modo que para la variable de resultado principal. Después, incluimos la comunicación entre figura parental y fratría (PCCSc) como covariable variable en el tiempo (Modelo 3b), para investigar si los niveles de problemas de salud mental de la fratría o la calidad de sus explicaciones sobre el TC de su hermano o hermana podían explicarse en parte por la calidad percibida de la comunicación con la figura parental participante. Por último, añadimos la edad y el género de la fratría como covariables fijas (Modelo 4b) para evaluar posibles asociaciones con las trayectorias individuales a lo largo del tiempo. El mejor modelo global se eligió con base en el criterio de información de Akaike (AIC) (Akaike 1974). Los modelos se ajustaron mediante el estimador de máxima verosimilitud (ML), con una estructura de covarianza no estructurada para los efectos aleatorios. La variable tiempo se codificó como 0, 1 o 2 según las oleadas de evaluación (inicio (0), tres (1) y seis meses (2) después). Los datos se analizaron con IBM SPSS, versión 25 (IBM Corp 2017).

Cuando se observaron cambios significativos, calculamos los tamaños del efecto aplicando la d de Cohen y los indicadores correspondientes de tamaño del efecto pequeño (d = 0.2), mediano (d = 0.5) y grande (d = 0.8) (Cohen 1988). Investigamos la correlación intraclase (ICC) para examinar una posible agrupación de los datos a nivel de la intervención, ya que SIBS se impartió en contextos que variaron a lo largo de la recogida de datos en cuanto a entorno, número de participantes de la fratría en el grupo, responsables de grupo y tipo de TC de los hermanos y hermanas de las personas participantes. Todos los coeficientes ICC fueron <0.25, un punto de corte identificado por Guo (2005) como indicio de anidamiento. Por tanto, no encontramos motivo para investigar interceptos y pendientes específicos de cada agrupación.

En cuanto a los datos ausentes, el 44,4 % de las familias participantes se perdió durante el seguimiento (T3) por motivos desconocidos. El examen del abandono selectivo no mostró diferencias significativas en el nivel socioeconómico ni en las puntuaciones iniciales de las cuatro medidas de resultado. Además, las pruebas MCAR de Little (1986) indicaron que los datos faltaban de forma completamente aleatoria.

Resultados

Satisfacción de las personas participantes y adherencia

La puntuación media de satisfacción global con la intervención SIBS en la fratría fue de 3.5 (SD = 0.6; rango 2–4), lo que indica una satisfacción alta. La puntuación media de importancia percibida de la intervención en la fratría fue de 8.1 (SD = 1.9), y la de utilidad percibida en la misma escala fue de 8.2 (SD = 1.9), lo que refleja en ambos casos una satisfacción muy alta. Las figuras parentales otorgaron una puntuación media de 3.4 (SD = 0.7; rango 1–4) cuando se les preguntó por su satisfacción global con SIBS. Además, las figuras parentales dieron puntuaciones medias en las subescalas de entre 3.0 y 3.3 al valorar si consideraban haber obtenido: (1) mayor competencia para hablar con la fratría sobre el TC (M = 3.0; SD = 1.0); (2) mayor comprensión del conocimiento del TC y de las dificultades de la fratría (M = 3.2; SD = 1.0); y (3) una mayor comunicación parentofilial (M = 3.3, SD = 0.9). En conjunto, las puntuaciones de las figuras parentales reflejaron una gran aprobación de la intervención.

En cuanto a la adherencia al manual de la intervención por parte de las personas responsables de grupo, la fidelidad media por intervención fue del 85,6 % (rango 78,7 %–93,9 %).

Correlaciones entre las variables de resultado

Véase la tabla 2 para las correlaciones entre las variables de resultado informadas por la fratría en todos los momentos de medición (véase el apéndice A para una tabla completa que incluye el informe parental). La comunicación entre figura parental y fratría (PCCSc) se correlacionó negativamente con los problemas emocionales y conductuales informados por la fratría (SDQ-S) y con las dificultades de adaptación al TC (NAS), de forma significativa en algunos momentos de evaluación. Esto indica que una menor calidad de la comunicación entre figura parental y fratría se asocia con niveles más altos de problemas de salud mental autoinformados por la fratría. El SDQ-S/P y la NAS se correlacionaron positiva y significativamente en todos los momentos de medición. Sin embargo, las correlaciones solo fueron significativas en T2 y T3 en el informe de las madres, y en T1 y T2 en el informe de los padres.

Modelos de curvas de crecimiento del cambio a lo largo del tiempo

Véase la fig. 3 para los gráficos de espagueti de todas las variables de resultado informadas por la fratría. Estos gráficos muestran las trayectorias individuales intrasujeto. Además, hemos añadido los niveles de resultado esperados según el Modelo 2a-b (efecto lineal del tiempo) para destacar el cambio global a lo largo del tiempo. Hubo una variabilidad considerable en las puntuaciones entre las personas participantes, tanto en los niveles iniciales como a lo largo del tiempo. Sin embargo, a nivel entre sujetos, la tasa media de crecimiento de la variable de resultado principal (PCCSc) fue positiva (b = 0.14, p = 0.001), lo que indica una mejora con el tiempo de la calidad de la comunicación valorada por la fratría. Tanto el SDQ-S como la NAS mostraron una tendencia negativa a lo largo del tiempo, lo que indica una mejora de la salud mental de T1 a T3. Además, la pendiente media del conocimiento del TC (SKI) fue ligeramente positiva, lo que indica un aumento del conocimiento con el tiempo a nivel de grupo.

Análisis de curvas de crecimiento

En todas las medidas, las varianzas del intercepto fueron significativas (p < 0.001 para todas las variables de resultado). Sin embargo, las varianzas de las pendientes no fueron significativas en ningún caso, lo que significa que no hubo una variabilidad significativa entre participantes en el cambio a lo largo del tiempo. Las covariaciones entre intercepto y pendiente tampoco fueron significativas en ninguna medida.

Ajuste del modelo para la variable de resultado principal

Véase la tabla 3 para las estimaciones de los parámetros de los tres modelos para la PCCSc. Al investigar los efectos lineales del tiempo (Modelo 2a), encontramos un cambio positivo pequeño y significativo en la calidad de la comunicación parental percibida por la fratría [b = 0.14, p = 0.001]. Este modelo tuvo el mejor ajuste global. Como se observa en el Modelo 3a, añadir el género de la figura parental participante como covariable no mejoró el ajuste del modelo, lo que sugiere que el género de la figura parental no tuvo un efecto significativo sobre los niveles de la variable de comunicación.

Ajuste del modelo para las variables de resultado secundarias

Véase la tabla 4 para las estimaciones de los cuatro modelos para las tres variables de resultado secundarias (SDQ-S, NAS y SKI). En cuanto al SDQ-S, las estimaciones del modelo que representa un efecto lineal del tiempo (Modelo 2b) indican que la carga de problemas emocionales y conductuales disminuyó significativamente con el tiempo (p = 0.009). En el Modelo 3b, que resultó tener el mejor ajuste global, se observa que, al añadir la comunicación entre figura parental y fratría como covariable variable en el tiempo, el efecto del tiempo deja de ser significativo (p = 0.061). Esto indica que la comunicación explicó en parte el cambio positivo a lo largo del tiempo. Incluir el género y la edad de la fratría en el modelo (Modelo 4b) no mejoró más el ajuste.

Observamos el mismo patrón para la NAS: encontramos una disminución significativa de las puntuaciones con el tiempo (Modelo 2b) (p = 0.003), lo que indica una mejor adaptación al TC de T1 a T3. El efecto del tiempo dejó de ser significativo (p = 0.055) al añadir la PCCSc como covariable variable en el tiempo (Modelo 3b). De nuevo, esto proporcionó un mejor ajuste del modelo que el efecto del tiempo por sí solo, lo que sugiere que la calidad percibida de la comunicación explicaba en parte el nivel de problemas de adaptación. Sin embargo, a diferencia de lo observado con el SDQ-S, la edad de la fratría pareció tener un efecto mediador, ya que añadir esta covariable al modelo (Modelo 4b) proporcionó el mejor ajuste global.

Por último, en el conocimiento del TC (SKI), encontramos una mejora significativa con el tiempo en la capacidad de explicar con precisión la condición del hermano o la hermana (Modelo 2b; p = 0.000). Para esta variable de resultado, añadir la comunicación entre figura parental y fratría (Modelo 3b) no mejoró el ajuste del modelo, lo que indica que la mayor precisión de las explicaciones del TC por parte de las personas participantes no puede atribuirse a la calidad percibida de la comunicación [con la figura parental participante]. En cambio, añadir la edad como covariable (Modelo 4b) dio lugar al mejor ajuste global, es decir, una mayor edad de las personas participantes se asoció con un conocimiento más preciso del TC a lo largo del tiempo.

Las estimaciones de los modelos de curvas de crecimiento para los problemas emocionales y conductuales informados por las figuras parentales (SDQ-P) se presentan en el apéndice B y muestran que reflejaban en parte los modelos basados en el SDQ-S. Al igual que en el informe de la fratría, los problemas informados por las figuras parentales disminuyeron con el tiempo. Sin embargo, la disminución solo fue significativa en el informe de los padres (p = 0.026). A diferencia del modelo para el informe de la fratría, añadir la comunicación como covariable variable en el tiempo para el SDQ-P informado por los padres (Modelo 3b) no mejoró el ajuste del modelo. Incluir el género y la edad de la fratría en los modelos (Modelo 4b) para el SDQ-P no mejoró el ajuste del modelo, al igual que en los modelos para el informe de la fratría.

Tamaños del efecto

Las comparaciones de las puntuaciones medias de los resultados en las diferentes oleadas de evaluación arrojaron tamaños del efecto de medianos a pequeños (Cohen 1988). Véase la tabla 5 para más detalles.

Discusión

Evaluamos una intervención novedosa de cinco sesiones (SIBS) destinada a la fratría de menores con TC y a una de sus figuras parentales. Tanto la evaluación de la intervención por parte de la fratría como la de las figuras parentales indicaron una alta aceptabilidad. En conjunto, los análisis de los resultados mostraron una mejora significativa con el tiempo en la calidad de la comunicación entre figura parental y fratría, objetivo principal de la intervención, así como en los problemas emocionales y conductuales, la adaptación al TC y el conocimiento del TC informados por la fratría. Además, las mejoras observadas en las medidas de salud mental informadas por la fratría se explicaron en parte por la calidad de la comunicación entre figura parental y fratría. Nuestros resultados son prometedores para SIBS, aunque el diseño no controlado nos impide establecer que la intervención causara estos cambios.

La adherencia de las personas responsables de grupo al manual de la intervención fue buena, lo que respalda la viabilidad de la intervención. Además, realizar una intervención breve permitió una participación poco exigente para familias sometidas a una presión considerable. El gran número de familias que participaron y se mantuvieron a lo largo de las sesiones de la intervención indicó que SIBS es una intervención viable. Sin embargo, el elevado abandono entre el inicio y el seguimiento pone en entredicho la viabilidad de la intervención como ensayo de investigación.

En cuanto a los posibles resultados beneficiosos de SIBS, encontramos una mejor calidad de la comunicación en todos los momentos de medición. Partíamos del supuesto de que enseñar a las figuras parentales formas de apoyo para responder cuando la fratría expresa las dificultades que vive a causa del TC mejoraría la comunicación entre figura parental y fratría. Este supuesto se vio respaldado. Así, incluir en las intervenciones un componente psicoeducativo centrado en fortalecer la comunicación entre figura parental y fratría parece beneficioso. Se necesita más investigación para examinar los efectos sobre la salud mental de la fratría de las intervenciones dirigidas a la comunicación entre figura parental y fratría.

Tanto madres como padres participaron en SIBS, aunque solo participó una figura parental por cada integrante de la fratría. Nuestro hallazgo de que la comunicación valorada por la fratría mejoró con ambos géneros de figura parental puede indicar una fortaleza de la intervención. Sería interesante que la investigación futura examinara el papel de las distintas combinaciones de díadas figura parental–fratría (p. ej., madre-hija, padre-hija), dado que investigaciones previas han señalado diferencias de género en la expresión emocional infantil (p. ej., O’Kearny y Dadds 2004) y que la naturaleza de los diálogos emocionales parentofiliales puede depender del género de la persona menor y de la figura parental (p. ej., Adams et al. 1995). Además, podría ser valioso incluir tanto el informe de las figuras parentales como el de la fratría sobre la calidad de la comunicación entre ambas partes. Para reforzar el material psicoeducativo de SIBS, también sería valioso investigar con mayor profundidad, es decir, mediante medidas observacionales, cómo se relacionan las figuras parentales con dicho material y cómo llevan a la práctica sus mensajes clave al hablar con la fratría. Sería especialmente interesante utilizar medidas que capten cómo responden las figuras parentales a la expresión emocional de sus hijos e hijas y si se ofrece espacio para que la fratría desarrolle sus pensamientos y sentimientos sobre sus experiencias relacionadas con tener un hermano o una hermana con un TC.

Los modelos de curvas de crecimiento de las medidas de salud mental de la fratría (es decir, SDQ-S y NAS) mostraron una disminución de la carga de problemas con el tiempo. Incluir la comunicación entre figura parental y fratría como covariable proporcionó un mejor ajuste del modelo, de modo que el efecto del tiempo dejó de ser significativo. Una interpretación plausible es que la calidad de la comunicación entre figura parental y fratría es un factor central para la salud mental de la fratría. El posible papel de la comunicación se ve respaldado además por las correlaciones negativas encontradas entre los niveles de comunicación entre figura parental y fratría y las puntuaciones tanto del SDQ-S como de la NAS en todos los momentos de medición. Estos hallazgos respaldan nuestro supuesto sobre el papel clave que desempeña la comunicación entre figura parental y fratría en la salud mental de la fratría y concuerdan con estudios previos que sugieren que el apoyo emocional de las figuras parentales se asocia con una mejor adaptación de la fratría al TC de un hermano o una hermana (p. ej., Incledon et al. 2015; Long et al. 2013). Los hallazgos también cobran sentido a la luz de la abundante evidencia procedente de muestras normativas que vincula la receptividad emocional de las figuras parentales con la adaptación infantil (p. ej., Gottman et al. 1996; McCarty et al. 2005). No obstante, no pudimos concluir que el cambio positivo observado en la variable de comunicación causara el cambio observado en las variables de salud mental. Se necesitan futuros estudios controlados con muestras más amplias para seguir investigando la asociación entre la comunicación entre figura parental y fratría y la salud mental de la fratría.

Aunque los problemas emocionales y conductuales de la fratría disminuyeron con el tiempo según todas las fuentes de información, la disminución solo fue significativa en el informe de la fratría y en el de los padres, y no en el de las madres. La investigación sobre la fratría ha sido criticada en general por basarse principalmente en el informe parental (p. ej., Giallo et al. 2012), debido a las discrepancias documentadas entre el informe parental y el de la fratría (Guite et al. 2004; Houtzager et al. 2005). Por tanto, nuestro hallazgo de una mejora de los problemas emocionales y conductuales desde la perspectiva de la fratría es un aspecto importante del potencial de la intervención. Varios factores pueden influir en la valoración que hacen las figuras parentales de la salud mental de sus hijos e hijas con desarrollo típico, como los niveles de estrés y depresión, que según la documentación existente son más elevados en las figuras parentales de menores con TC que en las normas (p. ej., Cousino y Hazen 2013; Singer 2006). En nuestro estudio, hubo una mayor coincidencia entre el informe de la fratría y el del padre que entre el de la fratría y el de la madre en las puntuaciones del SDQ a lo largo del tiempo. El informe materno en el SDQ-P se ha asociado con el malestar emocional y la carga de cuidados (Taylor et al. 2001). Así, dada la tendencia de los TC en la infancia a vincularse con un mayor malestar experimentado por las madres que por los padres (p. ej., Hansen et al. 2012; Vrijmoet-Wiersma et al. 2008), el SDQ-P de las madres puede estar más asociado a su propia salud psicológica. Sin embargo, se necesita más investigación para desentrañar las posibles explicaciones de las diferencias entre el informe de las madres y el de los padres en esta variable.

El conocimiento del TC también mejoró significativamente con el tiempo. Sin embargo, este resultado no se correlacionó significativamente con la comunicación entre figura parental y fratría, y añadir la comunicación no mejoró el ajuste del modelo para las trayectorias del conocimiento del TC. Esta falta de asociación entre el conocimiento del TC y la comunicación puede deberse a que el foco de SIBS no era enseñar a las figuras parentales a proporcionar información y explicaciones precisas sobre el TC, sino reforzar su atención a los pensamientos y percepciones de la fratría sobre los temas relacionados con el TC y permitirles relacionarse con ellos de manera exploratoria y de apoyo.

Es importante señalar que, aunque encontramos cambios significativos en todas las variables de resultado informadas por la fratría desde el inicio hasta después de la intervención, los tamaños del efecto fueron todos pequeños o moderados. Sin embargo, los autoinformes iniciales de síntomas de salud mental eran bajos y rara vez se situaban en el rango límite o clínico, y los informes iniciales sobre la comunicación entre figura parental y fratría reflejaban que la calidad de la comunicación en estas familias se percibía como buena antes de participar en SIBS. Por consiguiente, el margen de cambio era limitado y no cabía esperar grandes tamaños del efecto.

En este estudio, las puntuaciones medias iniciales en el SDQ informado por la fratría y por las figuras parentales fueron similares a las de estudios previos sobre la fratría (p. ej., Giallo et al. 2012; Taylor et al. 2001), lo que muestra que la fratría tiende a situarse en los límites superiores del rango normativo. Las puntuaciones medias iniciales de adaptación de la fratría al TC y de conocimiento del TC también fueron similares a las de estudios previos sobre la fratría (Lobato y Kao 2002, 2005; Lobato et al. 2005). Hasta donde sabemos, la PCCS no se había aplicado antes en estudios sobre la fratría. Los ensayos de intervención previos con la fratría han sido criticados por no aplicar criterios explícitos de inclusión y exclusión (Tudor y Lerner 2015). Sin embargo, como sigue sin haber consenso sobre los factores específicos que permitirían identificar a la fratría en situación de riesgo (Tudor y Lerner 2015), consideramos prematuro incorporar otros criterios de selección para la inclusión en el estudio en esta fase. Un estudio previo de intervención con la fratría que utilizó el SDQ constató que el cambio en las puntuaciones informadas por las figuras parentales estaba predicho por el estado inicial de las personas participantes (Roberts et al. 2016). Por tanto, la implicación de las puntuaciones iniciales para los efectos de la intervención requiere más investigación, y es necesario seguir investigando para identificar los factores asociados a fratrías y familias que presentan niveles elevados de problemas y que pueden necesitar especialmente servicios (Roberts et al. 2016).

En este estudio pusimos de manifiesto una gran variabilidad en los niveles iniciales de las medidas de resultado seleccionadas, lo que implica que la fratría, en su condición de familiares próximos, constituye un grupo heterogéneo. Investigar los predictores de la varianza observada en los niveles iniciales de las distintas medidas también podría aportar conocimientos importantes sobre los factores mediadores del riesgo en la fratría y, en consecuencia, debería examinarse más a fondo en un diseño rigurosamente controlado. Los estudios futuros deben dilucidar si las intervenciones con la fratría se aplican de forma óptima como tratamiento, es decir, para la fratría con síntomas en el rango clínico; como prevención indicada, es decir, para la fratría con niveles de síntomas en el límite clínico; o como prevención universal, es decir, para toda la fratría. A partir de nuestros hallazgos sobre los niveles de problemas de salud mental, y de los de otros estudios (p. ej., Vermaes et al. 2012), la prevención indicada puede ser el nivel de intervención que mejor se ajusta a la población destinataria. En la continuación del desarrollo y la implementación de SIBS, será una tarea importante especificar criterios de selección basados en el conocimiento actual sobre los factores de riesgo documentados en la fratría, para aumentar la probabilidad de llegar a la fratría que más necesita los servicios y que más probablemente se beneficiará de la intervención.

Limitaciones

El presente estudio tiene limitaciones. La principal es la ausencia de un diseño controlado. Además, la muestra era heterogénea en cuanto al tipo de TC y no evaluamos criterios de gravedad de los TC. Incluimos a una fratría con un amplio rango de edad, y nuestra muestra estaba compuesta principalmente por figuras parentales de nivel socioeconómico alto. Los futuros ensayos de evaluación de la intervención deberían procurar una mayor diversidad de las familias participantes en cuanto a nivel socioeconómico y origen étnico. SIBS se llevó a cabo durante cursos familiares en un centro nacional especializado o en un campamento y, aunque compartían algunas características comunes, todos estos contextos presentaban variabilidad en el calendario, el personal, la ubicación física, el número de participantes y el contenido del programa y del tiempo libre ajeno a SIBS, lo que puede haber influido en las trayectorias de las medidas de resultado. Aunque nuestro examen del anidamiento de los datos a nivel de la intervención no arrojó correlaciones intraclase significativas, es necesario un estudio con diseño controlado para limitar el impacto de tales variables de confusión. Además, si bien la inclusión de evaluaciones de seguimiento constituye una fortaleza del presente estudio, este diseño longitudinal también provocó una pérdida de participantes respecto al inicio debido a los datos ausentes. Dado que las familias de menores con TC viven bajo una presión continua, el reclutamiento para investigaciones longitudinales que exigen tiempo sigue siendo un reto para este campo.

Conclusión

Los datos de resultados de este primer ensayo de SIBS son alentadores, ya que encontramos una mejora significativa con el tiempo en la comunicación entre figura parental y fratría informada por la fratría, en su funcionamiento emocional y conductual y en su adaptación al TC, así como en su conocimiento del TC. Además, la calidad percibida de la comunicación entre figura parental y fratría pareció explicar en parte la mejora de los síntomas de salud mental informados por la fratría. Las medidas de satisfacción indicaron una gran aprobación de SIBS entre las personas participantes. Nuestros hallazgos sugieren que la comunicación entre figura parental y fratría puede ser central para la salud mental de la fratría y que la fratría puede beneficiarse de intervenciones dirigidas a la díada formada por la figura parental y el hermano o la hermana, centradas en fortalecer la comunicación entre ambos y en capacitar a las figuras parentales para brindar apoyo emocional e informativo a la fratría.

Apéndices

Apéndice

Tabla 6

Tabla 7