Introduction

L’implication des familles est un élément clé du traitement fondé sur les données probantes des personnes ayant des troubles psychotiques (F20-29 de la CIM-10). Son rôle fondamental s’appuie sur des effets bénéfiques bien documentés pour les personnes soignées et leurs proches (Bighelli et al., 2021 ; Bird et al., 2010 ; Claxton et al., 2017 ; Hasan & Jaber, 2019 ; Lobban et al., 2013 ; Ma et al., 2018 ; Pharoah et al., 2010 ; Pilling et al., 2002 ; Pitschel-Walz et al., 2001 ; Rodolico et al., 2022 ; Sin et al., 2017 ; Yesufu-Udechuku et al., 2015), mais repose aussi sur de solides fondements moraux et juridiques.

La psychoéducation familiale (FPE) est une intervention familiale structurée qui comprend des séances d’alliance séparées avec la personne soignée et le ou les proches, suivies de séances psychoéducatives communes, d’exercices de communication et de séances de résolution de problèmes (Lucksted et al., 2012). Sur la base d’une synthèse de la littérature scientifique, les recommandations de pratique clinique, partout dans le monde, préconisent ces interventions familiales comme traitement de première intention à tous les stades des troubles psychotiques (Dixon et al., 2010 ; Galletly et al., 2016 ; Gühne et al., 2015 ; Kuipers et al., 2014). Malgré cela, la mise en œuvre des interventions familiales dans les services de santé mentale paraît en général faible et peu systématique, et peu de personnes soignées et de proches en bénéficient (Bucci et al., 2016 ; Hestmark et al., 2021 ; Rummel-Kluge et al., 2006). Des études indiquent aussi que même les formes les plus élémentaires d’implication, de coopération et de soutien des familles ne sont proposées que de façon irrégulière (Hestmark et al., 2021 ; Vermeulen et al., 2015 ; Weimand et al., 2011). Cela souligne le besoin d’une recherche sur l’implantation qui porte à la fois sur les niveaux élémentaires et sur les niveaux avancés d’implication des familles.

Les interventions familiales ne sont pas les seules pratiques fondées sur les données probantes (EBP) sous-utilisées en santé mentale (Torrey et al., 2001). Parmi les obstacles généraux à l’adoption des EBP ou des recommandations de pratique clinique dans les services de santé figurent le manque d’engagement et de priorisation de la part des directions, des points de vue professionnels divergents, et le manque de ressources, de structure, de formation et de supervision (Bucci et al., 2016). La mise en œuvre de pratiques d’implication des familles en santé mentale se heurte pourtant à des obstacles supplémentaires et particuliers, de nature clinique, éthique, culturelle et historique. On peut citer les paradigmes biomédicaux dans lesquels l’implication des familles n’est pas considérée comme un traitement, les paradigmes historiques dans lesquels les proches sont tenus pour une cause importante de la maladie, et les dilemmes éthiques touchant à l’autonomie de la personne soignée et au devoir de confidentialité (Eassom et al., 2014 ; Landeweer et al., 2017 ; Szmukler & Bloch, 1997). Un effort systématique pour implanter l’implication des familles dans les services de santé mentale devrait donc comporter des stratégies répondant à la fois aux obstacles généraux et aux obstacles particuliers.

Les stratégies d’implantation fréquemment utilisées dans la recherche sur les services de santé mentale comprennent la formation et la supervision, des boîtes à outils et du matériel pédagogique, des équipes de soutien locales ou régionales, et une forme de suivi de la qualité ou de la fidélité (Menear & Briand, 2014). La fidélité est un critère central de l’implantation : elle évalue si l’intervention a été délivrée et mise en œuvre comme prévu (Proctor et al., 2011). Le raisonnement est que la mise en œuvre des éléments essentiels des EBP, déjà testés par des devis de recherche rigoureux, produira des résultats semblables. Les mesures de fidélité peuvent aussi permettre de distinguer l’échec de l’intervention de l’échec de son implantation (Bond & Drake, 2020). Les études antérieures fondées sur la fidélité portant sur l’implantation de la FPE étaient soit des essais expérimentaux non randomisés (Kealey et al., 2015 ; McHugo et al., 2007), soit n’ont pas pu montrer d’augmentation significative de la fidélité (Ruud et al., 2021).

En 2017, la Direction norvégienne de la santé a publié des recommandations nationales sur l’implication et le soutien des familles dans les services de santé et de soins, fondées sur la réglementation, les données de la recherche, des considérations éthiques et des discussions entre les principales parties prenantes et des spécialistes (Norwegian Directorate of Health, 2017). Ces recommandations générales complètent les recommandations de pratique clinique qui portent spécifiquement sur les interventions familiales dans le traitement des troubles psychotiques (Norwegian Directorate of Health, 2013). Nous désignons l’ensemble de ces recommandations générales et spécifiques par l’expression « les recommandations nationales ». Les résultats d’une enquête initiale systématique sur les pratiques d’implication des familles dans les sites cliniques participants indiquent que le niveau de mise en œuvre de ces recommandations dans les centres de santé mentale communautaires (CMHC) norvégiens était généralement faible (Hestmark et al., 2021).

L’essai IFIP (Implementation of Family Involvement for persons with Psychotic disorders, implantation de l’implication des familles pour les personnes ayant des troubles psychotiques) avait pour but d’implanter une sélection de recommandations nationales dans des CMHC norvégiens (Hestmark et al., 2020). Grâce à un programme complet de soutien à l’implantation (ISP), le projet visait à implanter une combinaison de niveaux élémentaires et avancés d’implication des familles, en recourant à des stratégies d’implantation à la fois générales et spécifiques pour lever les obstacles à plusieurs niveaux. Cet article vise à répondre à la question de recherche suivante : l’ISP de l’IFIP a-t-il conduit à une meilleure adhésion aux recommandations nationales que la seule mise à disposition des recommandations et du manuel ?

Méthodes

Cet article est conforme à la déclaration CONSORT 2010 (Consolidated Standards of Reporting Trials) dans son extension aux essais randomisés en grappes (Campbell et al., 2012) (fichier supplémentaire 1).

Plan de l’essai, taille de l’échantillon et sites cliniques participants

L’essai IFIP reposait sur un plan contrôlé randomisé en grappes. Une grappe était définie comme une ou plusieurs unités ambulatoires de CMHC ayant la responsabilité principale du traitement au long cours des personnes ayant des troubles psychotiques dans un secteur géographique délimité. Il n’y avait pas d’autre critère d’éligibilité pour les grappes. Le plan était approprié pour analyser les différences de résultats d’implantation entre conditions expérimentale et contrôle, mais il était aussi indispensable pour éviter la contamination dans la sous-étude portant sur les résultats des personnes soignées et de leurs proches (Hestmark et al., 2020).

L’adhésion aux recommandations nationales a été évaluée par des mesures de fidélité. L’unité d’analyse était la grappe, et les résultats de fidélité se rapportent au niveau de la grappe. Pour calculer la taille de l’échantillon, nous avons supposé une différence moyenne de scores de fidélité de 1,82, avec un écart type de 0,80, après 18 mois de soutien à l’implantation. Ces valeurs reposaient sur les résultats de deux études d’implantation antérieures utilisant l’échelle d’évaluation de la fidélité de la psychoéducation familiale (FPE) (Kealey et al., 2015 ; McHugo et al., 2007), qui doit donc être considérée comme le critère de jugement principal, même si les autres échelles ont une importance égale. Pour un test t bilatéral pour échantillons indépendants, avec un seuil de signification de 5 % et une puissance de 80 %, nous avons estimé qu’il fallait quatre grappes par bras pour montrer que le soutien à l’implantation entraîne une hausse significative de l’adhésion. Comme l’essai IFIP évaluait aussi les résultats des personnes soignées et de leurs proches, il fallait sept grappes par bras pour garantir une puissance suffisante, compte tenu du nombre de personnes susceptibles de participer et de l’effet grappe (Hestmark et al., 2020).

Les 16 CMHC de cinq comtés relevant de l’autorité régionale de santé du sud-est de la Norvège ont été invités à participer à l’essai, et 15 sites cliniques issus de 12 CMHC appartenant à 6 établissements hospitaliers (health trusts) ont accepté de participer au cours de l’été et de l’automne 2018. Ces 12 CMHC desservent ensemble environ 25 % de la population norvégienne. Parmi les autres CMHC, la principale raison invoquée pour ne pas participer était le manque de disponibilité pour prendre part à un projet de recherche. Les sites cliniques participants comprenaient divers types de services pour adultes, comme des équipes de suivi intensif dans le milieu (assertive outreach), des unités d’intervention précoce, des équipes de double diagnostic, ainsi que des consultations ambulatoires mixtes ou spécialisées. Leur patientèle avait 18 ans ou plus et comprenait des personnes ayant des troubles psychotiques diagnostiqués récemment comme des troubles chroniques. Une description détaillée des sites cliniques participants et de leurs scores de fidélité initiaux a été publiée (Hestmark et al., 2021). Chaque site correspond à une grappe, à l’exception de deux sites collaborant entre eux, regroupés afin d’obtenir un nombre pair de grappes pour la randomisation. Aucune grappe n’a quitté l’essai, ni l’intervention dans le bras expérimental, ni l’analyse dans l’un ou l’autre bras.

Randomisation

La figure 1 illustre le parcours des grappes, du recrutement à l’analyse en passant par l’allocation. Le groupe de projet a généré une séquence en classant les grappes selon leur nombre de personnes suivies pour des troubles psychotiques. Les grappes ont ensuite été stratifiées en trois blocs de taille paire et, au sein de chaque bloc, randomisées vers le bras expérimental ou le bras contrôle selon un ratio d’allocation de 1 pour 1. L’allocation a été réalisée par une personne statisticienne indépendante, en aveugle, qui a tiré 14 nombres avec la fonction ALEA (RAND) de Microsoft Excel.

Intervention

Le groupe de projet a élaboré l’intervention IFIP pour rendre opérationnelles les recommandations nationales. Une description approfondie de l’intervention et de son élaboration figure dans le protocole de l’étude (Hestmark et al., 2020). Une exploration qualitative du processus d’implantation, sous l’angle des obstacles et des leviers, a également été publiée (Hansson et al., 2022).

La figure 2 présente les stratégies d’implantation, les interventions d’implantation et les interventions cliniques de l’essai IFIP, ainsi que la manière dont elles étaient reliées par des boucles de rétroaction continues. Elle montre aussi que « l’intervention IFIP » désigne à la fois les interventions d’implantation et les interventions cliniques de l’essai, tandis que « le programme de soutien à l’implantation » (ISP) désigne l’ensemble des stratégies et des activités destinées à soutenir la mise en œuvre des interventions cliniques. Les grappes expérimentales ont bénéficié de l’ISP pendant 18 mois, alors que les grappes contrôles n’ont reçu aucun soutien de ce type pendant cette période.

L’ISP s’inspirait des travaux fondateurs du projet NEBP (National Evidence-Based Practices) (Bond et al., 2009a ; McHugo et al., 2007) et d’un essai contrôlé randomisé norvégien récent (Ruud et al., 2021). Nous en avons repris des éléments comme la constitution d’une équipe d’implantation locale, des mesures de fidélité régulières assorties d’un retour d’information adapté et d’une supervision sur place, des séances de lancement, une formation et une supervision à la FPE, une boîte à outils, une coordination locale du programme (coordination familiale), des entretiens avec les responsables et les équipes de terrain, un repérage des obstacles et des leviers, et une attention particulière à l’engagement des directions. Chaque site clinique avait une personne de contact attitrée au sein de l’équipe de recherche, qui développait une relation de travail continue avec le ou les responsables locaux, l’équipe d’implantation et la coordination familiale. Les membres de l’équipe de recherche qui mesuraient la fidélité assuraient aussi la supervision des équipes d’implantation locales, en s’appuyant sur les derniers résultats de fidélité pour repérer les points à améliorer et établir des plans détaillés d’activités d’implantation sur 6 mois, dans le cadre de « journées de formation et de supervision » sur place. Ces journées comprenaient aussi des séances plénières avec l’ensemble du personnel clinique de l’unité, avec un retour sur les résultats de fidélité, la présentation et la discussion des objectifs fixés par l’équipe d’implantation, une formation à la gestion du devoir de confidentialité lors de l’implication des familles et la présentation d’outils utiles. La formation et la supervision à la FPE étaient assurées par l’unité de conseil en intervention précoce dans la psychose du sud-est de la Norvège. Le rôle de la coordination familiale était étendu et conçu comme une composante permanente de l’organisation, afin de favoriser la pérennité de la nouvelle pratique.

L’essai IFIP a en outre recouru à plusieurs stratégies d’implantation distinctes : l’engagement des parties prenantes, inspiré d’une approche d’évaluation réactive (responsive evaluation) (Abma, 2006), une approche à l’échelle de toute l’unité (whole-ward approach) (Sævareid et al., 2019), et la combinaison de la FPE et de l’implication et du soutien de base des familles (BFIS) (Hestmark et al., 2020, 2021). Tout au long de l’essai, nous avons mené des entretiens avec les principales parties prenantes et recueilli les retours des unités participantes, dans le cadre d’une évaluation de processus réactive, afin d’ajuster la stratégie et l’effort d’implantation. Cette approche interactive a aussi servi à examiner les principaux obstacles et dilemmes éthiques, et à repérer des solutions possibles et des leviers pour l’implantation (Hansson et al., 2022).

L’approche à l’échelle de toute l’unité visait à modifier la culture et le mode de fonctionnement clinique d’unités de soins entières (Sævareid et al., 2019). Comme la sensibilisation, les attitudes et les compétences cliniques variaient beaucoup en matière d’implication des familles, nous avons recommandé que l’ensemble du personnel clinique soit formé à la FPE, afin d’en acquérir une compréhension commune et d’en apprécier les bénéfices (Mottaghipour et al., 2006). Une deuxième caractéristique de cette approche était la recommandation que tout le personnel clinique acquière les compétences de la BFIS et propose ces services à toutes les personnes ayant des troubles psychotiques et à leurs proches. La diffusion de la sensibilisation, des connaissances et des compétences visait aussi à assurer la pérennité, en rendant la nouvelle pratique moins vulnérable à la rotation du personnel. En promouvant la BFIS, nous cherchions à accroître la fréquence des contacts entre les proches et le personnel de santé, ce qui pouvait aussi conduire à davantage de FPE.

Aucune qualification particulière n’était exigée pour assurer la coordination familiale ou faire partie d’une équipe d’implantation, ni pour délivrer la BFIS et la FPE, en dehors de la formation et de la supervision proposées dans le cadre de l’essai.

Instruments

Nous avons utilisé trois échelles de fidélité pour évaluer l’adhésion aux recommandations nationales. Les échelles comptent de 12 à 14 items cotés de 1 à 5, 1 correspondant à une absence de mise en œuvre et 5 à une mise en œuvre complète.

Pour mesurer l’implication et le soutien de base des familles (BFIS), le groupe de projet a élaboré une nouvelle échelle de fidélité de 14 items comportant deux sous-échelles. L’une (BFIS-S) examine la structure, le contenu et la mise en œuvre, l’autre (BFIS-P) mesure le « taux de pénétration ». Ce terme désigne le pourcentage de personnes soignées et/ou de proches éligibles qui bénéficient d’une intervention donnée. Une description du processus d’élaboration, du contenu et des propriétés psychométriques de l’échelle BFIS a été publiée (Hestmark et al., 2021). Faute de temps suffisant pour la phase pilote, certains items ont été retirés ou modifiés après le recueil des données initiales, ce qui a entraîné de légers ajustements des scores initiaux.

L’échelle d’évaluation de la fidélité de la psychoéducation familiale (FPE), en 14 items, évalue la pratique et le contenu de la FPE, tandis que l’indice organisationnel général (GOI), en 12 items, mesure l’individualisation, l’amélioration de la qualité, la philosophie du programme et le taux de pénétration de la FPE. Des études antérieures font état de propriétés psychométriques acceptables pour ces deux échelles (Bond et al., 2009b ; Heiervang et al., 2020 ; Joa et al., 2020 ; Kealey et al., 2015). Un score moyen de 4 ou plus sur l’une ou l’autre échelle traduit une mise en œuvre adéquate, tandis qu’un score inférieur à 4 indique une mise en œuvre modérée à faible. Les sites qui ne proposaient pas de FPE ont reçu la note 1 à tous les items des deux échelles. L’item 7, « signes prodromiques », de l’échelle FPE a été omis, car les sites participants traitaient rarement des personnes en phase prodromique ou à ultra-haut risque.

Recueil des données

La chronologie présentée dans le fichier supplémentaire 2 indique les intervalles entre les mesures de fidélité dans le bras expérimental. Le début officiel de la période d’implantation se situait 6 mois après les mesures de fidélité initiales, avec de premières mesures de suivi 6 mois plus tard, puis tous les 6 mois jusqu’à la fin de l’essai. Dans le bras contrôle, la fidélité n’a été évaluée qu’à l’inclusion et à 24 mois. Pour les mesures de fidélité à l’inclusion et à 12 mois, les évaluations ont eu lieu sur les sites cliniques. En raison de la pandémie de coronavirus, nous avons toutefois dû recourir à une plateforme de visioconférence pour une partie des mesures à 18 mois et pour toutes les mesures à 24 mois.

Sur chaque site, deux membres de l’équipe de recherche ont mesuré la fidélité en menant des entretiens structurés avec des responsables, des membres du personnel clinique et des personnes-ressources, et en examinant des documents écrits comme les procédures et les dépliants d’information. Le binôme réalisait de 2 à 5 entretiens distincts d’une durée de 1 à 1,5 h. En général, la personne à la tête du service était interviewée seule, tandis que les personnes des autres catégories l’étaient en groupes de 2 à 6. Un consentement éclairé oral a été obtenu de chaque personne interviewée avant les entretiens. Les deux personnes chargées de l’évaluation de la fidélité cotaient d’abord tous les items de façon indépendante, puis résolvaient les éventuels désaccords pour parvenir à un score consensuel pour chaque item. Lorsque des grappes comprenaient des sous-unités aux approches cliniques et aux patientèles différentes, la moyenne de leurs scores était retenue. Les deux sites expérimentaux regroupés en une seule grappe ont été cotés séparément tout au long de l’essai, et la moyenne de leurs scores a été calculée à chaque temps de mesure comme score de la grappe. Nous avons évalué uniquement la pratique des sites envers les personnes ayant des troubles psychotiques et leurs proches. À chaque temps de mesure, nous avons aussi relevé, à partir des données administratives, le pourcentage de personnes ayant des troubles psychotiques qui avaient bénéficié ou bénéficiaient d’une FPE. Pour calculer ces pourcentages, le dénominateur ne comprenait que les personnes en cours de traitement dans l’unité clinique.

Les personnes chargées de l’évaluation, et la composition des binômes, variaient selon les sites et les temps de mesure. Aucune des cinq personnes de l’équipe de recherche qui ont évalué la fidélité au cours de l’essai n’était employée par les sites cliniques de l’étude. À chaque temps de mesure, le binôme d’évaluation rédigeait pour le site concerné un rapport détaillé complétant les scores. Les scores et les rapports étaient communiqués aux sites du bras expérimental, mais pas à ceux du bras contrôle, afin de limiter l’influence des évaluations de fidélité sur leur pratique pendant la période d’implantation. En raison des changements manifestes dans la pratique et l’organisation des sites expérimentaux, et du fait que l’équipe de recherche apportait le soutien à l’implantation, il était impossible de réaliser les évaluations en aveugle.

Analyses des données

Pour évaluer la fiabilité interjuges (IRR), nous avons calculé le coefficient de corrélation intraclasse (ICC) de la fidélité moyenne totale de chaque échelle, au moyen d’un modèle d’analyse de variance à effets aléatoires à un facteur pour l’accord entre deux évaluations.

Conformément aux hypothèses du calcul de la taille de l’échantillon, la différence entre les bras expérimental et contrôle dans l’évolution sur l’échelle FPE (critère de jugement principal) entre l’inclusion et 24 mois a été évaluée au moyen d’un test t pour échantillons indépendants. Les résultats ont été présentés sous forme de différence moyenne avec l’intervalle de confiance (IC) à 95 % correspondant, la valeur de p et la taille d’effet (d de Cohen) avec son IC à 95 %.

Les différences entre les bras expérimental et contrôle dans l’évolution sur l’échelle FPE, l’échelle GOI, l’échelle BFIS et ses sous-échelles BFIS-S et BFIS-P ont été évaluées au moyen de modèles linéaires mixtes (LMM) avec ordonnées à l’origine aléatoires pour les grappes. Des effets aléatoires pour l’établissement hospitalier ont aussi été envisagés, puis écartés, l’ajustement du modèle n’étant pas amélioré selon le critère d’information bayésien. Pour tenir compte d’une tendance potentiellement non linéaire sur quatre temps de mesure dans le bras expérimental et modéliser une tendance linéaire dans le bras contrôle, qui ne comptait que deux temps de mesure, nous avons estimé le modèle suivant pour les effets fixes :

y=β0+β1∗Group+β2∗t12∗Group+β3∗t18∗Group+β2∗t24+β5∗t24∗Group,

où t₁₂, t₁₈ et t₂₄ sont des variables indicatrices du temps, Group est la variable indicatrice du groupe (0 pour le groupe contrôle et 1 pour le groupe expérimental), et t₁₂*Group, t₁₈*Group et t₂₄*Group sont les interactions entre les indicatrices de temps et l’indicatrice de groupe. Les différences d’évolution du pourcentage de personnes bénéficiant d’une FPE ont été analysées au moyen d’un modèle de régression tobit pour données longitudinales, avec les mêmes effets fixes et aléatoires que ci-dessus. L’ajustement sur la variable de stratification, prévu a priori, a été exploré.

Des analyses post hoc, non prévues a priori, ont été réalisées pour évaluer les évolutions intragroupes ainsi que les différences entre groupes et les différences d’évolution entre groupes. Les résultats ont été présentés sous forme de moyennes et d’écarts types (ET) observés, et d’évolutions et de différences moyennes avec les IC à 95 % et les valeurs de p correspondants, ainsi que de tailles d’effet (d de Cohen) avec IC à 95 %, estimés à partir du LMM ou du modèle tobit. Les résultats dont la valeur de p était inférieure à 0,05 ont été considérés comme statistiquement significatifs. Aucun ajustement pour tests multiples n’a été effectué, les analyses post hoc étant de nature exploratoire. Un diagnostic standard des résidus a été réalisé. Les analyses ont été effectuées avec IBM SPSS Statistics version 28 et STATA version 17.

Résultats

Concernant l’IRR, nous avons obtenu un ICC de 0,99 pour la fidélité moyenne totale de l’échelle BFIS, sur la base de l’ensemble des 46 mesures de fidélité. Pour l’échelle FPE, nous avons estimé un ICC de 0,99 pour la fidélité moyenne totale, et l’ICC de l’échelle GOI était de 0,99. Pour calculer l’ICC des échelles GOI et FPE, nous n’avons retenu que les 34 mesures de fidélité pour lesquelles l’unité concernée proposait la FPE.

La différence moyenne entre les bras de l’étude dans l’évolution sur l’échelle FPE entre l’inclusion et 24 mois était de 2,69, IC à 95 % (0,67 ; 4,71), p = 0,013, avec une taille d’effet de 1,55 (0,32 ; 2,75).

Les résultats des modèles linéaires mixtes et du modèle de régression tobit figurent dans le tableau 1. Ils montrent que la hausse des scores de fidélité sur toutes les échelles et sous-échelles BFIS entre l’inclusion et 24 mois était significativement plus forte dans les grappes expérimentales que dans les grappes contrôles, avec des valeurs de p < 0,001. La différence d’évolution du pourcentage de personnes bénéficiant d’une FPE était elle aussi significative, avec p = 0,01. L’ajustement sur la variable de stratification n’a pas modifié les résultats (fichier supplémentaire 3).

Les statistiques descriptives du tableau 2 montrent qu’à 24 mois les scores moyens des grappes expérimentales étaient ≥ 4,00 sur toutes les échelles, tandis que les scores moyens correspondants du bras contrôle étaient < 3,00. Les scores moyens de fidélité estimés à chaque temps de mesure, avec leurs IC à 95 %, sont représentés pour les deux bras dans la figure 3.

Le tableau 3 présente les analyses post hoc des évolutions moyennes de fidélité au sein de chaque bras et des différences moyennes d’évolution entre les bras pour chaque intervalle de temps. Dans le bras contrôle, les évolutions de la fidélité entre l’inclusion et 24 mois n’étaient significatives sur aucune échelle. Dans le bras expérimental, les évolutions entre l’inclusion et 12, 18 et 24 mois étaient significatives sur toutes les échelles et sous-échelles. Les différences d’évolution de la fidélité entre les bras expérimental et contrôle entre l’inclusion et 24 mois étaient toutes significatives, et les tailles d’effet correspondantes étaient importantes.

À l’inclusion, 4 grappes sur 7 proposaient la FPE dans chacun des deux bras. À 24 mois, en revanche, toutes les grappes du bras expérimental proposaient la FPE, contre seulement 2 grappes dans le bras contrôle. Le tableau 2 montre que le pourcentage moyen de personnes ayant des troubles psychotiques ayant bénéficié ou bénéficiant d’une FPE a à peu près doublé dans le bras expérimental, passant de 6,76 à 12,84 %, alors qu’il a baissé de 4,09 à 2,99 % dans le bras contrôle. Les analyses post hoc ont montré que les évolutions entre l’inclusion et 12, 18 et 24 mois dans le bras expérimental étaient toutes significatives, et que la différence d’évolution entre les bras entre l’inclusion et 24 mois l’était aussi, avec p = 0,01.

Discussion

Les résultats montrent que l’ISP a eu un effet significatif et important sur l’adhésion aux recommandations nationales dans les grappes participantes, par comparaison avec la seule mise à disposition du manuel et des recommandations. À 24 mois, les scores moyens sur toutes les échelles de fidélité étaient de quatre ou plus dans le bras expérimental, ce qui indique des niveaux de mise en œuvre allant d’adéquats à excellents.

Les éléments structurels de l’échelle BFIS, comme l’équipe d’implantation, la coordination familiale et les procédures d’implication des familles, ont été mis en place au cours des 6 premiers mois de la période d’implantation dans le bras expérimental, comme le montre la forte hausse des scores BFIS-S. En comparaison, les scores BFIS-P ont progressé tout au long de l’essai, ce qui reflète probablement le temps nécessaire pour que les changements organisationnels et procéduraux atteignent les personnes soignées et leurs proches (Bond et al., 2009a, b ; McHugo et al., 2007).

À 24 mois, tous les sites expérimentaux proposaient la FPE avec une fidélité adéquate (≥ 4), pour un score moyen de 4,48. Le caractère progressif du modèle de FPE explique probablement la hausse graduelle des scores dans le bras expérimental. Le taux de réussite est bon par rapport aux études antérieures, qui font état de scores moyens de 3,30 à 4,00 et de 39 à 50 % de sites atteignant une fidélité adéquate après 18 à 24 mois de soutien à l’implantation (Bond et al., 2009a, b ; Kealey et al., 2015 ; Ruud et al., 2021). Ces études ont toutefois connu des taux élevés d’abandon ou d’échec de l’implantation. Comme dans les études antérieures (Kealey et al., 2015 ; McHugo et al., 2007), la principale hausse de la fidélité de la FPE a eu lieu au cours des 12 premiers mois de la période d’implantation.

L’échelle GOI a servi à examiner des facteurs d’implantation décisifs au-delà de la fidélité (Heiervang et al., 2020). Un score moyen de 4,01 sur l’ensemble des sites, avec 71 % des sites atteignant un score moyen adéquat (≥ 4) à 24 mois, constitue un excellent résultat, par comparaison avec des études antérieures faisant état de scores moyens de 2,99 à 4,10 et de 18 à 50 % de sites atteignant des niveaux adéquats après 12 à 24 mois de soutien à l’implantation du programme Illness Management and Recovery (Egeland et al., 2017 ; Heiervang et al., 2020 ; Salyers et al., 2009).

Les nettes améliorations de la fidélité de la FPE et des scores GOI dans le bras expérimental ne se sont pas accompagnées de fortes hausses du taux de pénétration de la FPE. Cela pourrait tenir à des questions de capacité, à une durée d’observation relativement courte et à la pandémie de coronavirus (voir plus loin). En n’incluant pas les personnes sorties du suivi qui avaient bénéficié d’une FPE, les chiffres pourraient aussi sous-estimer systématiquement l’effort des sites cliniques. À l’inverse, le score moyen de la sous-échelle BFIS-P indique que le taux de pénétration des pratiques élémentaires d’implication des familles atteignait 60 à 80 % selon les items dans le bras expérimental à 24 mois. Les pratiques de BFIS demandent moins de temps que la FPE et étaient en général mises en œuvre sous forme de procédures standardisées pour toutes les personnes suivies sur les sites cliniques, ce qui peut expliquer une partie de la différence de taux de pénétration. Pour calculer les taux de pénétration, nous avons supposé que toutes les personnes ayant des troubles psychotiques étaient éligibles à la BFIS et à la FPE, ce qui constitue probablement une surestimation, en particulier pour la FPE (Haahr et al., 2021).

Comme dans le modèle d’implantation du projet NEBP (Bond et al., 2009a, b), une stratégie centrale consistait à utiliser activement les scores de fidélité pour guider le processus d’implantation sur les sites expérimentaux, les personnes chargées de l’évaluation de la fidélité supervisant le ou les responsables locaux, l’équipe d’implantation et la coordination familiale. Des données qualitatives indiquent que ce soutien extérieur a été un levier décisif de l’implantation (Hansson et al., 2022).

La stratégie d’implantation de l’IFIP se distinguait aussi de celles des études multicentriques antérieures fondées sur la fidélité qui portaient sur l’implantation de la FPE (Kealey et al., 2015 ; McHugo et al., 2007 ; Ruud et al., 2021). Implanter la BFIS en même temps que la FPE a pu renforcer l’adoption de l’une et de l’autre par les sites cliniques. Instaurer, pour l’ensemble du personnel clinique, des routines de contact précoce et systématique avec les proches de toutes les personnes ayant des troubles psychotiques a pu abaisser le seuil d’entrée vers des niveaux avancés d’implication des familles, comme la FPE (Hansson et al., 2022 ; Mottaghipour & Bickerton, 2005). En ne ciblant que les personnes ayant des troubles psychotiques et en implantant des groupes de psychoéducation unifamiliaux plutôt que des groupes multifamiliaux, ou les deux, le projet visait à simplifier les processus d’implantation et de recrutement pour les sites.

Le premier confinement lié à la pandémie de coronavirus en Norvège a commencé environ 2 mois avant les mesures de fidélité à 18 mois. L’absence de nouveaux groupes de FPE qui en a résulté au cours des 7 à 8 derniers mois de la période d’implantation a contribué à la baisse du taux de pénétration de la FPE observée à 18 et 24 mois. Les scores de fidélité ne semblent pas avoir été affectés de la même manière, mais il est difficile d’établir si les résultats auraient pu être différents. L’absence de mesures à 12 et 18 mois dans le bras contrôle rend plus difficile l’évaluation de l’influence de ces facteurs extérieurs, mais il est probable que les deux bras aient été touchés au même degré.

Forces et limites

S’agissant d’un essai pragmatique randomisé en grappes mené en conditions réelles, avec des sites cliniques couvrant 25 % de la population norvégienne, les résultats peuvent être considérés comme robustes et pertinents pour des efforts d’implantation semblables dans les services de santé. À notre connaissance, l’essai IFIP est le premier effort à grande échelle pour implanter des pratiques élémentaires d’implication des familles dans les CMHC, et l’échelle BFIS est le premier instrument permettant d’évaluer systématiquement ces pratiques.

Sur le plan de la validité externe, nos résultats décrivent des pratiques envers un groupe précis de personnes soignées et leurs proches, dans un contexte clinique, géographique et culturel particulier. Le caractère générique de nombre des interventions et des stratégies d’implantation utilisées laisse toutefois penser qu’elles pourraient aussi convenir à d’autres contextes cliniques. Du fait du retour d’information continu sur les résultats (évaluation formative), la validité externe des résultats se limite aux interventions qui recourent à une stratégie d’implantation semblable (Lilford et al., 2009).

Le plan de l’étude aurait pu être plus adapté à l’évaluation de la stratégie d’implantation si le bras contrôle avait bénéficié d’une stratégie d’implantation « placebo ». Cela aurait cependant entraîné une contamination de la sous-étude portant sur les résultats des personnes soignées et de leurs proches. Comme ni les personnes participantes ni l’équipe de recherche ne pouvaient être en aveugle, il est possible que le statut d’allocation des sites ait influencé à la fois la réalisation et l’évaluation de chaque bras. Confier le soutien à l’implantation et la supervision aux personnes chargées de l’évaluation de la fidélité était un choix délibéré et pragmatique, car ce que les mesures de fidélité leur apprenaient leur permettait d’adapter la supervision aux besoins de chaque unité. On pourrait toutefois objecter qu’elles ont ainsi évalué une partie des résultats de leur propre travail, ce qui introduisait un risque de biais d’expérimentation. Ce point concerne surtout les résultats mesurés avec l’échelle GOI et avec la sous-échelle BFIS qui examine la structure, le contenu et la mise en œuvre (BFIS-S). Ces deux échelles comportent des éléments structurels, procéduraux et organisationnels dont le niveau de mise en œuvre a été influencé par les personnes chargées de l’évaluation, à travers leur supervision des équipes d’implantation. Nombre de ces éléments sont pourtant moins exposés au biais d’expérimentation, parce qu’ils laissent moins de place à l’interprétation. Par exemple : les unités disposaient-elles ou non d’une information écrite et de procédures d’implication des familles, avaient-elles désigné une coordination familiale, constitué une équipe d’implantation, ou quel pourcentage du personnel clinique était formé à la FPE. Comme la formation et la supervision à la FPE étaient assurées par un organisme indépendant, étranger aux évaluations de fidélité, les résultats mesurés avec l’échelle FPE (critère de jugement principal) n’étaient pas exposés à un risque semblable de biais d’expérimentation.

En retirant ou en modifiant quelques éléments de l’échelle BFIS après les mesures initiales, nous risquions d’introduire un biais et de surestimer l’effet de l’intervention, si les éléments retirés avaient été ceux qui semblaient difficiles à mettre en œuvre. Les éléments retirés étaient cependant couverts par les autres échelles, et les éléments modifiés ont en général été rendus plus stricts et plus précis. Les évaluations de fidélité n’ont comporté ni observation de séances de FPE, ni entretiens avec des personnes usagères des services, ni examen de dossiers tirés au sort, autant d’éléments qui auraient pu accroître la validité de nos résultats. Concernant la validité prédictive, le présent article ne rend pas compte des résultats des personnes soignées et de leurs proches, mais ces données seront analysées et publiées ultérieurement dans le cadre de l’essai.

Implications

Les résultats de l’essai IFIP peuvent et doivent servir à étendre les pratiques d’implication des familles des personnes ayant des troubles psychotiques dans les CMHC. Des recherches sont nécessaires sur la pérennité des pratiques d’implication des familles, sur les méthodes permettant de les étendre efficacement, sur leur implantation pour d’autres groupes de personnes atteintes de maladies mentales graves, et sur leur implantation dans d’autres contextes de santé et de soins, comme les services d’hospitalisation et les services de santé municipaux.

Conclusion

Cette étude montre qu’une implantation à grande échelle des recommandations sur l’implication des familles des personnes ayant des troubles psychotiques dans les CMHC est possible, moyennant un soutien substantiel à l’implantation combinant des stratégies d’implantation générales et spécifiques.