Financiación

Programa Health Technology Assessment del National Institute for Health Research.

Introducción

La autolesión en adolescentes es un problema mundial de salud pública: el 10% de adolescentes declara haberse autolesionado en el último año¹ y el suicidio es la segunda causa de muerte más frecuente entre jóvenes de 10 a 24 años, después de los accidentes de tráfico.² La autolesión en la adolescencia tiene consecuencias graves: quienes se autolesionan tienen un riesgo de muerte por cualquier causa cuatro veces mayor y un riesgo de suicidio diez veces mayor que la población general,2, 3, 4 lo que indica una carga potencialmente evitable y elevada de años de vida perdidos y de sufrimiento familiar y entre iguales. Según un gran estudio multicéntrico reciente realizado en Inglaterra, la repetición no mortal se produce en el 18% de las personas que se autolesionan.⁵

No se ha identificado ninguna intervención eficaz única.⁶ Una revisión sistemática y metaanálisis reciente de 19 ensayos controlados aleatorizados con 2176 participantes halló un pequeño efecto global de tres intervenciones específicas (terapia dialéctica conductual, terapia basada en la mentalización y terapia cognitivo-conductual) sobre la repetición de la autolesión.⁷ Los estudios con una fuerte implicación de la familia y una dosis de tratamiento considerable mostraron reducciones significativas de los episodios de autolesión.7, 8, 9 Un gran estudio reciente, retrospectivo, de cohortes emparejadas basado en registros (n=5678) mostró un riesgo de autolesión a largo plazo menor en las personas que recibían tratamientos psicosociales que en las que no los recibían, pero el número necesario a tratar era elevado.¹⁰

Los factores familiares (interacción entre progenitores y menores, apoyo percibido, emoción expresada, experiencia de maltrato, conflicto parental y salud mental de los progenitores) son factores de riesgo importantes asociados a la autolesión en la infancia y la adolescencia.¹¹ La terapia familiar pretende apoyarse en los puntos fuertes y los recursos existentes de la persona menor y de la familia, y movilizarlos, por lo que constituye una intervención potencial lógica tras una autolesión.¹²

Datos disponibles antes de este estudio

Buscamos en las bases de datos electrónicas Embase, MEDLINE, PsycINFO y la Cochrane Database of Systematic Reviews ensayos controlados aleatorizados de intervenciones dirigidas a la autolesión en menores de 18 años cuya variable principal fuera la reducción de la autolesión. Incluimos ensayos publicados hasta el 31 de marzo de 2007, en cualquier idioma. Debido a la variedad de la nomenclatura utilizada en la investigación sobre autolesiones, nuestra búsqueda empleó varias palabras clave relativas a la autolesión y a las conductas asociadas: “self-harm” OR “deliberate self-harm” OR “suicide” OR “attempted suicide” OR “overdose” OR “suicidal behaviour” OR “drug overdose” OR “self-poisoning” OR “self-injurious behaviour” OR “self-injury” OR, “non-suicidal self-injury” OR “self-destructive behaviour” OR “self-inflicted wounds” OR “self-mutilation” OR “suicidal ideation”. Examinamos los resúmenes para recuperar los artículos completos y evaluar su elegibilidad, y revisamos las listas de referencias de los estudios y revisiones pertinentes en busca de referencias adicionales.

Identificamos un ensayo sobre una tarjeta que permitía el reingreso en el hospital, que no halló ningún efecto, y un ensayo de terapia de grupo para adolescentes, pero ningún otro estudio en jóvenes (de 18 años o menos) cuya variable principal fuera la reducción de la repetición de la autolesión (una replicación posterior del estudio de terapia de grupo no halló un efecto positivo de esta terapia). Identificamos dos estudios de intervenciones familiares relacionadas con la autolesión: un estudio en personas con depresión que recogía la ideación suicida como variable secundaria, y un estudio de una intervención domiciliaria diseñada para mejorar la comunicación familiar, con potencia para detectar diferencias entre grupos en la ideación suicida, no en la repetición de la autolesión.

Valor añadido del estudio

No hallamos pruebas de que, en la población adolescente derivada a los servicios de salud mental infantil y juvenil (CAMHS) por autolesión, y que ya se había autolesionado al menos una vez antes, la terapia familiar sistémica manualizada del ensayo aportara beneficio alguno frente al tratamiento habitual en la reducción de los ingresos hospitalarios posteriores por autolesión. La interpretación de los resultados de economía de la salud y de las variables secundarias se vio limitada por una pérdida de seguimiento importante, pero nuestros datos sugieren posibles mejoras significativas en variables clínicas secundarias, como la magnitud de los problemas emocionales y conductuales, y la posibilidad de una buena relación coste-efectividad cuando se consideran conjuntamente los beneficios para la persona cuidadora y para la persona joven.

Interpretación

En la población adolescente derivada a los CAMHS tras una autolesión, y que ya se había autolesionado al menos una vez antes, la terapia familiar SHIFT no aportó ningún beneficio frente al tratamiento habitual en la reducción de las visitas posteriores al hospital por autolesión. Las personas jóvenes que se autolesionan forman un grupo variado y heterogéneo, y la autolesión es probablemente la vía final común de una gran diversidad de problemas. Se necesita más investigación para desarrollar un enfoque más personalizado e identificar qué intervenciones resultan más útiles para qué jóvenes.

Este ensayo, denominado ensayo Self-Harm Intervention: Family Therapy (SHIFT), presenta una nueva forma de intervención de terapia familiar para la autolesión. El ensayo se realizó en respuesta a una convocatoria del programa Health Technology Assessment del National Institute for Health Research para un estudio que investigara la eficacia clínica y la relación coste-efectividad de la terapia familiar en adolescentes que se autolesionan (HTA 07/33). Nuestro objetivo era evaluar la eficacia de la terapia familiar, en comparación con el tratamiento habitual, para reducir la repetición de la autolesión en jóvenes.

Métodos

Diseño del estudio y participantes

Este estudio es un ensayo controlado pragmático, multicéntrico, con aleatorización individual, de terapia familiar frente al tratamiento habitual, realizado en 40 servicios de salud mental infantil y juvenil (CAMHS) del National Health Service (NHS) británico, pertenecientes a 15 fundaciones del NHS (NHS trusts) del Gran Mánchester, Londres y Yorkshire. El estudio fue aprobado por el National Research Ethics Service del NHS en abril de 2009 (09/H1307/20), y el protocolo está publicado en línea.¹³

Las personas adolescentes elegibles tenían entre 11 y 17 años, vivían con una persona cuidadora principal (dispuesta a participar) y se habían autolesionado al menos dos veces antes de ser derivadas a los CAMHS por autolesión (episodio índice). Si el episodio de autolesión se debía al alcohol o a drogas recreativas, la persona joven debía haber declarado que tenía intención de autolesionarse mediante el consumo de esas sustancias. En consonancia con la práctica británica, europea y australiana,² definimos la autolesión como cualquier forma de autointoxicación o lesión autoinfligida intencional no mortal (p. ej., cortes, ingesta excesiva de medicación, ahorcamiento, autoestrangulamiento, salto desde una altura o lanzarse al tráfico), con independencia de la intención suicida; esta definición incluye las definiciones estadounidenses de autolesión no suicida y de conducta suicida. Los criterios de exclusión fueron un riesgo grave de suicidio, una investigación de protección de la infancia en curso en la familia, un embarazo en el momento de entrar en el ensayo, un tratamiento habitual a cargo de un servicio especializado concreto dentro de los CAMHS, la residencia en un hogar de acogida temporal, discapacidades del aprendizaje de moderadas a graves, la participación en otro estudio en los 6 meses previos a la entrada en este ensayo, la participación de otro miembro de la fratría en el ensayo o un tratamiento con terapia familiar dentro de los CAMHS, y un dominio insuficiente del inglés, por parte de la persona joven o de la persona cuidadora, para cumplimentar los cuestionarios del estudio (apéndice). La totalidad de pacientes y personas cuidadoras dio su consentimiento informado por escrito para participar en el ensayo.

Aleatorización y enmascaramiento

Las personas participantes fueron asignadas aleatoriamente de forma secuencial a recibir terapia familiar o el tratamiento habitual (1:1) mediante un programa informático de minimización que incorporaba un elemento aleatorio. Los factores de estratificación fueron el centro (equipos de los CAMHS); el sexo; la edad (11–14 años o 15–17 años); la situación de convivencia (con progenitores o tutores legales vs acogimiento familiar de larga duración); los episodios previos de autolesión (dos vs al menos tres), y el tipo de episodio índice (autointoxicación, lesión autoinfligida o combinación de ambas). Se asignó aleatoriamente a participantes del grupo de terapia familiar a terapeutas familiares que trabajaban en varios CAMHS (15 CAMHS en Mánchester, dos en Londres y cuatro en Yorkshire). Participantes y terapeutas conocían la asignación del tratamiento, mientras que el equipo de investigación estaba enmascarado para permitir un seguimiento sin sesgos.

Procedimientos

La entidad financiadora de la investigación encargó un análisis de una intervención de terapia familiar para la autolesión en personas de 11 a 17 años. Las justificaciones de esta elección se exponen en otros lugares11, 12, 13 y en el apéndice. Profesionales clínicos de los CAMHS evaluaron la elegibilidad de las personas jóvenes tras el episodio índice de autolesión. A quienes eran elegibles y aceptaban el contacto con el equipo de investigación les visitaba en su domicilio una persona investigadora para hablar del ensayo, obtener el consentimiento escrito de participación y realizar las evaluaciones iniciales.

La intervención de terapia familiar¹⁴ se basaba en una versión modificada de un manual existente,¹⁵ lo que permitía flexibilidad para que una intervención compleja fuera impartida por terapeutas familiares con experiencia y titulación, capaces de emitir juicios clínicos elaborados.¹⁶ El equipo de terapeutas familiares de SHIFT recibió formación inicial y continua, así como una supervisión grupal mensual de 2 h con una persona supervisora sénior del ensayo (PB, IE o Charlotte Burke [Tavistock and Portman NHS Foundation Trust]).

Las sesiones de terapia familiar duraban aproximadamente 1,25 h y se impartieron a lo largo de 6 meses, con una periodicidad aproximadamente mensual, aunque más frecuente al principio. Se eligió una intervención de seis a ocho sesiones después de que las conversaciones con los servicios clínicos indicaran que ese sería el número máximo de sesiones que podían ofrecerse con los recursos habituales. Estas conversaciones, junto con datos de auditorías nacionales,¹⁷ indicaban que la duración típica de una intervención en los CAMHS británicos era de cinco a ocho sesiones. La adherencia de terapeutas a la terapia familiar se garantizó mediante la formación, el uso del manual y una supervisión externa y entre pares regular. Se hizo un seguimiento de la terapia familiar para asegurar que el número y el calendario de las sesiones fueran los previstos. Con consentimiento, las sesiones se grabaron en vídeo para facilitar la supervisión. Una muestra aleatoria de grabaciones (al menos dos por terapeuta) fue evaluada de forma independiente por personas evaluadoras con formación y experiencia clínica, con el fin de medir la adherencia a los elementos centrales de la terapia familiar manualizada mediante una escala de evaluación estructurada¹⁸ (las puntuaciones iban de 0 a 5 para la adherencia y de 0 a 6 para la competencia; las puntuaciones más altas indican mayor adherencia o competencia).

El tratamiento habitual era ofrecido a las personas jóvenes por los equipos locales de los CAMHS, sin restricciones. Esperábamos que el tratamiento habitual fuera diverso e incluyera trabajo individual o de orientación familiar, o ambos, impartido por profesionales de distintas orientaciones teóricas. El personal clínico que trabajaba con las familias de ambos grupos podía derivar a pacientes para una evaluación y un tratamiento especializados adicionales cuando fuera necesario. En el apéndice figura más información sobre las intervenciones terapéuticas.

Los cuestionarios sobre ideación suicida, calidad de vida, depresión, salud mental, funcionamiento familiar, autolesión, rasgos emocionales, economía de la salud y compromiso con la terapia se administraron al inicio y a los 3, 6, 12 y 18 meses de la asignación aleatoria de grupo, o en distintas combinaciones de estos momentos (tabla 1). Los cuestionarios los cumplimentaban la persona joven, la persona cuidadora o ambas. Un cuestionario lo cumplimentaba también la persona terapeuta.

Todos los datos de tratamiento obtenidos tras la aleatorización fueron facilitados por el personal clínico de los CAMHS que atendía a las personas participantes, por terapeutas familiares, por responsables de estudios clínicos de las redes locales de investigación y por el equipo de investigación una vez completado el seguimiento de participantes, cuando el enmascaramiento ya no era necesario.

Los datos de visitas al hospital se obtuvieron de los conjuntos de datos de estadísticas de episodios hospitalarios (urgencias y hospitalización) de NHS Digital. Estos datos se completaron con búsquedas dirigidas en historias clínicas hospitalarias, realizadas por personal investigador enmascarado según fue necesario a lo largo del ensayo.¹⁹

Variables de resultado

La variable principal fue la repetición de la autolesión con visita al hospital en los 18 meses siguientes a la asignación de grupo.

Las variables secundarias (a los 12 y 18 meses, salvo indicación contraria) fueron: la repetición de la autolesión con visita al hospital en los 12 meses siguientes a la asignación de grupo; el coste por episodio de autolesión evitado gracias a la terapia familiar (análisis de economía de la salud); las características (momento, número, gravedad y peligrosidad del método empleado) de todos los episodios posteriores de autolesión (los que dieron lugar a una visita al hospital y todos los episodios autodeclarados); la ideación suicida; la calidad de vida; la depresión; la salud mental global y las dificultades emocionales y conductuales; la desesperanza; el funcionamiento familiar; la identificación de variables moderadoras y mediadoras de la adherencia, del compromiso y del beneficio del tratamiento; la alianza terapéutica en la terapia familiar, y la adherencia de terapeutas al manual de terapia familiar.

Se definieron como acontecimientos adversos no graves las visitas a urgencias, a centros de lesiones leves y a centros de atención sin cita, así como las nuevas derivaciones a los CAMHS, ya que se esperaba que estos acontecimientos se produjeran en nuestra población de estudio. Se definieron como acontecimientos adversos graves los fallecimientos y los ingresos hospitalarios. Los datos sobre acontecimientos adversos se obtuvieron mediante la recogida de datos por parte del equipo de investigación en los CAMHS y en los hospitales de agudos (Acute Trusts), y a través de las estadísticas de episodios hospitalarios de NHS Digital.

Análisis estadístico

Calculamos que se necesitaban 832 participantes (con un total de 172 eventos) para obtener una potencia del 90% con un nivel de significación del 5% a fin de detectar la reducción mínima clínicamente importante de los ingresos hospitalarios a los 18 meses por repetición de la autolesión —una reducción absoluta del riesgo del 10%, del 29% en el grupo de tratamiento habitual²⁰ al 19% en el grupo de terapia familiar— mediante una prueba de log-rank, lo que suponía una hazard ratio constante de 1·64, y asumiendo una pérdida de seguimiento a los 18 meses del 10% o inferior.

Los análisis descritos en un plan de análisis estadístico preespecificado, aprobado por comités de supervisión independientes, se realizaron en la población por intención de tratar. Todas las pruebas estadísticas utilizaron niveles de significación bilaterales del 5% y se realizaron con SAS, versión 9.4. El Data Monitoring and Ethics Committee examinó un análisis intermedio formal de la variable principal, realizado tras 86 eventos, y recomendó reclutar la muestra completa.

Analizamos la variable principal mediante un modelo de riesgos proporcionales de Cox, teniendo en cuenta las covariables (factores de minimización [sexo, edad, situación de convivencia, dos vs tres episodios previos de autolesión y tipo de episodio índice] y fundación del NHS) para comprobar si había diferencias en el número de visitas al hospital y en el tiempo hasta la visita. Se utilizaron curvas de Kaplan–Meier para mostrar el tiempo hasta la autolesión en cada grupo. Las personas participantes sin evento fueron censuradas en el último momento en que se sabía que no habían presentado ningún evento. Realizamos un análisis de sensibilidad que examinaba el efecto de la agrupación (por terapeutas y por fundaciones del NHS) mediante modelos multinivel de supervivencia con fragilidad,²¹ así como el efecto de las visitas al hospital no clasificadas (sin saber si se debían o no a una autolesión).

Analizamos las variables secundarias, incluido el análisis de eventos recurrentes, sobre la base del método de Andersen-Gill²² para analizar todas las visitas al hospital por autolesión. Modelos de medidas repetidas (patrón de covarianza) ajustados por la puntuación inicial y las covariables estimaron las diferencias de tratamiento en las respuestas a los cuestionarios. Las variables moderadoras (apéndice) se evaluaron mediante efectos de interacción en el análisis de la variable principal, y se informa de las que alcanzan el nivel de significación del 5%. Realizamos un análisis exploratorio del efecto causal promedio en cumplidores (complier average causal effect), mediante una regresión probit con variable instrumental, para modelizar el efecto causal de la terapia familiar (con independencia de la asignación inicial al grupo de tratamiento) sobre la variable principal. Otros métodos y resultados del análisis de mediadores se describen en el apéndice.

Las personas participantes con datos ausentes en las variables de tiempo hasta el evento (visita al hospital por autolesión y análisis principal, de eventos recurrentes y de moderadores) fueron censuradas al inicio. Para tener en cuenta los datos ausentes de los cuestionarios se utilizó la imputación múltiple, asumiendo que los datos faltaban al azar;²³ el análisis de casos completos constituyó un análisis de sensibilidad.

Una evaluación económica de la salud dentro del ensayo comparó resultados y costes a lo largo de 18 meses de seguimiento, utilizando los datos del ensayo con los años de vida ajustados por calidad (AVAC) y las visitas al hospital por episodio de autolesión evitadas gracias a la terapia familiar. Las respuestas al cuestionario EQ-5D-3L, autocumplimentado por adolescentes para medir el estado de salud genérico, generaron un perfil de salud de cinco dígitos,²⁴ que se convirtió en utilidad mediante los valores de tarifa británicos estándar²⁵ y se multiplicó por el tiempo pasado en cada estado para obtener los AVAC. La elección del EQ-5D-3L se basó en un estudio piloto.²⁶ Los costes se basaron en el uso de recursos que supusieron para el NHS y los servicios sociales la terapia familiar o el tratamiento habitual, e incluyeron la atención hospitalaria, primaria, comunitaria o de servicios sociales, así como la medicación declarada por las personas participantes durante el periodo de 18 meses (apéndice). El uso de recursos se convirtió en costes mediante los costes unitarios de PSSRU Costs of Health and Social Care²⁷ y de los Reference Costs del Department of Health.²⁸ Los datos ausentes se imputaron mediante imputaciones múltiples por ecuaciones encadenadas, como se recomienda para los análisis económicos realizados junto a ensayos clínicos.²⁹ El coste de la intervención se calculó por separado para los grupos de terapia familiar y de tratamiento habitual, incluidos todos los detalles de tratamiento registrados (duración, número de terapeutas que intervinieron, tipo, asistencia, contactos telefónicos y reuniones de supervisión). Se tomó como ejercicio financiero de referencia el periodo de abril de 2014 a marzo de 2015. La tasa de descuento fue del 3·5%, conforme a las directrices del NICE.²⁵ La incertidumbre de los parámetros se abordó mediante un análisis de sensibilidad probabilístico. Un bootstrapping no paramétrico generó simulaciones de los costes y efectos medios de cada grupo.

Un modelo de análisis de decisión evaluó la relación coste-efectividad de la terapia familiar frente al tratamiento habitual en un periodo más largo (5 años), mediante un modelo de Markov con tres estados de salud: cese de la autolesión, repetición de la autolesión con visita al hospital y fallecimiento. La incertidumbre de los parámetros se abordó mediante un análisis de sensibilidad probabilístico con simulación de Monte Carlo (apéndice).

Presentamos los resultados del análisis dentro del ensayo y del modelo de análisis de decisión como razones de coste-efectividad incrementales esperadas de la terapia familiar frente al tratamiento habitual, mediante diagramas de dispersión en el plano coste-efectividad y curvas de aceptabilidad de coste-efectividad. Los análisis de sensibilidad hicieron variar parámetros clave, como el número de terapeutas que intervienen en la terapia familiar y los AVAC agregados, para los que simplemente se sumaron las ganancias de AVAC de la persona cuidadora y de la persona joven.30, 31 La calidad de vida relacionada con la salud de las personas cuidadoras se evaluó con el Health Utilities Index versión 3,³² y las respuestas se convirtieron en valores de utilidad.³³ Los AVAC se calcularon del mismo modo que los de las personas jóvenes. El ensayo está registrado en el registro ISRCTN con el número ISRCTN59793150.

Papel de la fuente de financiación

La entidad financiadora del estudio no intervino en el diseño del estudio, la recogida de datos, el análisis de datos, la interpretación de los datos ni la redacción del informe. La persona autora de correspondencia tuvo pleno acceso a todos los datos del estudio y la responsabilidad final de la decisión de enviarlo para su publicación.

Resultados

Entre el 23 de noviembre de 2009 y el 31 de diciembre de 2013 se evaluó la elegibilidad de 3554 jóvenes, de quienes 1603 (45%) se consideraron elegibles. 993 (62%) de las 1603 personas jóvenes elegibles aceptaron el contacto con el equipo de investigación, y 832 (52%) fueron después asignadas aleatoriamente a recibir terapia familiar (n=415) o el tratamiento habitual (n=417; figura 1). Todas las personas asignadas a un tratamiento se incluyeron en el análisis. Una persona tenía menos de 18 años en el momento de la evaluación de elegibilidad, pero cumplió 18 justo antes de la asignación aleatoria de grupo; se incluyó en el análisis por intención de tratar.

Las características iniciales de los grupos eran similares en el momento de la asignación aleatoria (tabla 2; apéndice). La edad media era de 14,3 años (SD 1·4), y 737 (89%) de las 832 personas jóvenes eran de sexo femenino. 739 (89%) se habían autolesionado al menos en tres ocasiones anteriores; el episodio más reciente que motivó la derivación a los CAMHS fue una lesión autoinfligida en 594 (71%) pacientes y una autointoxicación en 184 (22%), y otras 54 (6%) fueron derivadas por ambos motivos. Las puntuaciones de la Suicide Attempt Self-Injury Interview (SASII) indicaron que 516 (62%) participantes cumplían los criterios de autolesión no suicida. 830 (>99%) de las 832 personas participantes vivían con sus progenitores o tutores legales y no en acogimiento familiar, y 784 (94%) cursaban estudios a tiempo completo.

Los datos iniciales mostraron que, en nuestra cohorte, la proporción de participantes que habían experimentado dificultades marcadas era mayor de lo habitual entre las personas jóvenes derivadas a los CAMHS, lo que indica una población de mayor riesgo,¹⁷ como cabía esperar en jóvenes que se habían autolesionado al menos dos veces. 528 (63%) de las 832 personas participantes fueron derivadas directamente a los CAMHS desde la comunidad, y las 304 (37%) restantes se reclutaron tras una visita a urgencias por autolesión (tabla 2). En el apéndice figuran otros datos iniciales procedentes de los cuestionarios de las personas cuidadoras y de las personas jóvenes.

En el seguimiento a los 18 meses, 21 (3%) de las 832 personas participantes habían retirado su consentimiento para la recogida de datos clínicos (ocho en el grupo de terapia familiar y 13 en el grupo de tratamiento habitual; figura 1). La mayoría de participantes pudieron vincularse con éxito a los datos de las estadísticas de episodios hospitalarios a partir de sus identificadores. Se dispuso de datos completos de la variable principal para 795 (96%) participantes, de datos parciales para 33 (4%) y de ningún dato para cuatro (<1%).

Se produjo una pérdida de seguimiento importante en las variables secundarias declaradas por las personas participantes. A los 12 meses, el equipo de investigación pudo realizar el seguimiento de 248 (60%) participantes del grupo de terapia familiar y de 189 (45%) del grupo de tratamiento habitual. A los 18 meses se realizó el seguimiento de 204 (49%) de 415 participantes en terapia familiar y de 165 (40%) de 417 del grupo de tratamiento habitual. En conjunto, se completó al menos un seguimiento para 498 (60%) de las 832 personas participantes. Hubo más pérdidas de seguimiento en el grupo de tratamiento habitual que en el de terapia familiar (figura 1); las personas participantes perdidas en el seguimiento presentaban características iniciales menos favorables en cuanto a sus puntuaciones en el Strengths and Difficulties Questionnaire (SDQ), el McMaster Family Assessment Device (FAD), el Global Health Questionnaire-12 (GHQ-12) y el Inventory of Callous-Unemotional Traits (ICU), y era más probable que hubieran sido derivadas a los CAMHS desde el hospital. Los resultados indicaron que, según las puntuaciones del SDQ, el FAD y el ICU, se perdieron en el seguimiento más participantes con características menos favorables en el grupo de tratamiento habitual que en el de terapia familiar (datos no mostrados).

En el grupo de terapia familiar, 21 (5%) de las 415 personas jóvenes no asistieron a ninguna sesión de terapia familiar y 394 (95%) asistieron al menos a una; en el grupo de tratamiento habitual, 33 (8%) de 417 no asistieron a ninguna sesión del tratamiento habitual, 339 (81%) asistieron al menos a una sesión y faltaban datos de 45 (11%) personas. La mediana de sesiones de terapia familiar a las que se asistió fue de seis (IQR 3·0–9·0; rango 0–21), a lo largo de una mediana de 5,1 meses. El patrón fue más variado en el grupo de tratamiento habitual: mediana de cinco sesiones (IQR 2·0–12·5; rango 0–163), a lo largo de 4,4 meses.

El tratamiento proporcionado a pacientes del grupo de tratamiento habitual varió considerablemente; el tipo más frecuente fue la terapia de apoyo o el counselling. Entre los demás tipos de terapia más utilizados figuraban la terapia cognitivo-conductual, el trabajo con familias (reuniones de conversación con las familias sin terapia familiar formal) y la terapia familiar sistémica formal (apéndice). Alrededor del 20% de las sesiones se dedicaron a evaluación o revisión más que a terapia (apéndice).

El análisis de 52 grabaciones en vídeo de terapia familiar (23 primeras sesiones y 29 sesiones posteriores, con la intervención de 26 terapeutas, en pacientes del grupo de terapia familiar) mostró una buena adherencia de terapeutas al manual (puntuación media 4·6 [SD 0·72]) y una buena competencia (4·4 [1·03]) en la conducción de las sesiones.

En el seguimiento a los 18 meses, 221 (27%) de las 832 personas jóvenes habían acudido al hospital tras repetir una autolesión: 118 (28%) de 415 en el grupo de terapia familiar y 103 (25%) de 417 en el grupo de tratamiento habitual (figura 2); la hazard ratio de la terapia familiar frente al tratamiento habitual fue de 1·14 (95% CI 0·87–1·49; p=0·33; tabla 3). Los análisis de sensibilidad y exploratorios (efecto causal promedio en cumplidores) confirmaron los resultados del análisis principal (tabla 3; apéndice). La repetición de la autolesión fue menos frecuente en participantes de sexo masculino y en participantes de 15 años o más. La proporción de pacientes que repitieron la autolesión varió considerablemente entre los centros del estudio, y fue mayor en los subgrupos de participantes con derivación a los CAMHS a través del hospital (vs por la vía comunitaria) y en participantes cuyo episodio índice combinaba lesión autoinfligida e intoxicación (vs uno solo de los métodos). El método utilizado en el episodio de autolesión de la variable principal fue a menudo distinto del utilizado en el episodio índice, y más de la mitad de participantes que repitieron mediante autointoxicación se habían infligido lesiones en su episodio índice.

Ni la proporción de personas que acudieron al hospital tras repetir una autolesión en un plazo de 12 meses ni el número de eventos recurrentes difirieron significativamente entre los dos grupos (tabla 3).

Los resultados de los cuestionarios de las personas jóvenes sobre depresión (Children's Depression Rating Scale—revised), calidad de vida (Paediatric Quality of Life Enjoyment and Satisfaction questionnaire), desesperanza (Hopelessness Scale for Children), funcionamiento familiar (FAD), salud mental de la persona cuidadora (GHQ-12) y emoción expresada (Family Questionnaire) no difirieron significativamente entre los dos grupos (tabla 1; apéndice). Las personas participantes del grupo de terapia familiar declararon resultados significativamente mejores que el grupo de tratamiento habitual en las subescalas conductuales del SDQ, tanto para la persona joven como para la persona cuidadora, en la ideación suicida de la persona joven (Beck Scale for Suicide Ideation) y en el funcionamiento familiar según la persona cuidadora (FAD; apéndice). Debido a la importante y desigual pérdida de seguimiento, las diferencias entre grupos deben interpretarse con cautela. No obstante, el análisis de sensibilidad de casos completos halló resultados similares a los obtenidos mediante imputación múltiple, sin cambios en las conclusiones.

La autolesión fue autodeclarada en la SASII por 349 (73%) de las 478 personas participantes de las que se disponía de datos durante el seguimiento de 12 a 18 meses: 202 (75%) de 268 en terapia familiar y 147 (70%) de 210 en tratamiento habitual.

El número de personas participantes derivadas a otros servicios (incluidas unidades de hospitalización) y los resultados de seguridad (nuevas derivaciones a los CAMHS, visitas a urgencias e ingresos hospitalarios por cualquier motivo; tabla 4) fueron similares en ambos grupos. Se notificaron 1036 acontecimientos adversos en 443 (53%) de las 832 personas participantes (226 [54%] de 415 en el grupo de terapia familiar y 217 [52%] de 417 en el de tratamiento habitual), con una media de 1,2 acontecimientos por participante (SD 2·1). Se notificaron 598 acontecimientos adversos graves en 297 (36%) participantes (156 [38%] de 415 en el grupo de terapia familiar y 141 [34%] de 417 en el de tratamiento habitual). No se notificó ningún fallecimiento (tabla 4).

Se detectó una moderación significativa de la variable principal por la subescala de insensibilidad emocional del ICU cumplimentado por la persona joven y por la subescala de implicación afectiva de la medida de funcionamiento familiar (FAD) cumplimentada por la persona cuidadora. No se detectó ninguna moderación por los demás factores iniciales (apéndice).

Entre las personas jóvenes que declaraban en el ICU dificultades para hablar de sus sentimientos, las del grupo de terapia familiar tenían un riesgo mayor de visita al hospital por repetición de la autolesión que las del grupo de tratamiento habitual; en cambio, entre las personas jóvenes que declaraban poder hablar de sus sentimientos con facilidad, las del grupo de terapia familiar tenían un riesgo menor que las del grupo de tratamiento habitual (p=0·010; figura 3A). Esta moderación era tal que, a medida que la persona joven declaraba más dificultad para hablar de sus sentimientos (aumento de 1 punto en el ICU, equivalente a un rasgo peor o más grave), el riesgo de autolesión aumentaba en el grupo de terapia familiar (HR 1·05 [95% CI 0·98–1·12]) y disminuía en el grupo de tratamiento habitual (HR 0·93 [0·88–0·99]). A la inversa, a medida que la persona joven declaraba menos dificultad para hablar de sus sentimientos (disminución de 1 punto en el ICU), el riesgo de autolesión disminuía en el grupo de terapia familiar (HR 0·95 [95% CI 0·89–1·02]) y aumentaba en el grupo de tratamiento habitual (HR 1·08 [1·01–1·14]).

Entre las personas jóvenes cuyas personas cuidadoras declaraban en el FAD una implicación afectiva más sana (grado en que los miembros de la familia se implican y se interesan unos por otros), las del grupo de terapia familiar tenían un riesgo de autolesión mayor que las del grupo de tratamiento habitual; en cambio, entre las personas jóvenes con una implicación afectiva más pobre, las que recibían terapia familiar tenían un riesgo menor que las que recibían el tratamiento habitual (p=0·034; figura 3B). Esta moderación era tal que, a medida que la persona cuidadora declaraba más problemas de implicación afectiva (aumento de 1 punto en el FAD, equivalente a un rasgo peor o más grave), el riesgo de autolesión disminuía en el grupo de terapia familiar (HR 0·89 [95% CI 0·59–1·34]) y aumentaba en el grupo de tratamiento habitual (HR 1·63 [95% CI 1·11–2·39]; apéndice). A la inversa, a medida que la persona cuidadora declaraba menos problemas de implicación afectiva (disminución de 1 punto en el FAD), el riesgo de autolesión aumentaba en el grupo de terapia familiar (HR 1·12 [95% CI 0·75–1·69]) y disminuía en el grupo de tratamiento habitual (HR 0·61 [95% CI 0·42–0·90]). Los análisis de coste-efectividad mostraron un aumento de la puntuación media del EQ-5D-3L en ambos grupos en el seguimiento a los 18 meses respecto al inicio. Las personas participantes del grupo de terapia familiar generaron unos costes superiores en GBP £1266 (95% CI 736 a 1796; p<0·0001) a los del grupo de tratamiento habitual, y ganaron 0·034 (95% CI −0·004 a 0·065; p=0·13) años de vida ajustados por calidad (AVAC) más, lo que equivale a 12,4 días más de salud perfecta (tabla 5). La razón de coste-efectividad incremental (RCEI) de £36 812 por AVAC superaba el intervalo de umbral recomendado para la toma de decisiones del NICE en Inglaterra y Gales (que es de £20 000–30 000 por AVAC ganado),²⁵ lo que indica que la terapia familiar probablemente no era coste-efectiva. Como la diferencia de AVAC ganados entre la terapia familiar y el tratamiento habitual era marginal a los 18 meses y nula en el análisis de casos completos, no fue necesario recurrir al modelo de análisis de decisión. La terapia familiar fue menos coste-efectiva que el tratamiento habitual, con 0·033 episodios de autolesión más según las estimaciones (95% CI −0·130 a 0·197; p=0·98) y un aumento de costes de £1253 (95% CI 725 a 1780; p<0·0001). En todos los análisis de sensibilidad de los costes de la intervención, la RCEI siguió siendo superior al umbral recomendado por el NICE. Sin embargo, al combinar los AVAC ganados por las personas jóvenes y por las personas cuidadoras, la terapia familiar generó costes más elevados que el tratamiento habitual, pero mejores resultados de salud (tabla 5). La RCEI correspondiente era de £20 808 por AVAC, con una probabilidad del 41% de ser coste-efectiva con un umbral de £20 000 por AVAC (probabilidad del 64% con £30 000 por AVAC).

Discusión

En jóvenes que se habían autolesionado de forma repetida recientemente, no hallamos ningún beneficio clínico ni económico de la terapia familiar frente al tratamiento habitual en cuanto a las visitas al hospital por una repetición posterior de la autolesión. En las intervenciones en las que toda la familia es objeto de la evaluación y en las que más de una persona participa en el tratamiento, deberían considerarse métodos para evaluar los beneficios (y los perjuicios) más allá del individuo.³⁰ Nuestro hallazgo de que la terapia familiar es coste-efectiva cuando se consideran conjuntamente los beneficios para la persona joven y para la persona cuidadora resulta, por tanto, relevante, aunque supone que los AVAC pueden agregarse entre individuos mediante una simple suma. Esta suma se ha realizado en estudios anteriores sobre salud infantil,³⁴ pero no forma parte del caso de referencia del NICE y supone una interdependencia entre las utilidades (el estado de salud) de la persona adolescente y de la persona cuidadora.

Las dificultades iniciales de nuestra muestra eran al menos tan graves como las de la derivación media a los CAMHS.¹⁷ La proporción de participantes de sexo femenino reclutadas y la combinación de derivaciones procedentes del hospital y de la comunidad son similares a las observadas en otros estudios.⁴ Los tratamientos proporcionados en el grupo de tratamiento habitual fueron muy variados, lo que cabe esperar en un ensayo pragmático, pero en líneas generales similares a la práctica de los CAMHS en el Reino Unido, con una combinación de counselling de apoyo o individual, terapia cognitivo-conductual y trabajo con familias;¹⁷ sin embargo, la proporción de pacientes que recibieron terapia familiar formal por autolesión (87 [21%] de 417) fue mucho mayor de lo que esperábamos. Ahora bien, las personas del grupo de tratamiento habitual que recibieron una versión de terapia familiar no obtuvieron resultados significativamente mejores en la variable principal que las del grupo de terapia familiar ni que las del grupo de tratamiento habitual que solo recibieron otras intervenciones.

Aunque presentamos datos casi completos de la variable principal, la pérdida de seguimiento dio lugar a datos parciales de 478 (57%) de las 832 personas participantes en cuanto a la autolesión autodeclarada a los 18 meses. El equipo de investigación hizo grandes esfuerzos por localizar a las personas participantes a través de los registros de las consultas y de medicina general, y mediante cartas, correos electrónicos, llamadas telefónicas y mensajes de texto. Un seguimiento más frecuente podría haber mantenido el compromiso de las personas participantes y mejorado el seguimiento, pero habría aumentado considerablemente el coste del proyecto y no era viable manteniendo una variable principal a 18 meses. Según los datos autodeclarados, muchos episodios de autolesión no dieron lugar a una visita al hospital (la variable principal), ya que 349 (73%) de 478 participantes declararon haberse autolesionado; sin embargo, los resultados autodeclarados fueron similares entre los grupos y concordantes con el resultado de la variable principal, basado en los registros hospitalarios. En cuanto a otras variables secundarias, las personas jóvenes y sus personas cuidadoras del grupo de terapia familiar declararon resultados significativamente mejores en varios elementos de las dificultades emocionales y conductuales generales (SDQ), lo que sugiere que la terapia familiar tuvo un efecto positivo significativo sobre la salud mental general, aunque este no se tradujera en una menor repetición de la autolesión. Las puntuaciones autodeclaradas de ideación suicida fueron más bajas en el grupo de terapia familiar que en el de tratamiento habitual a los 12 meses, pero no a los 18, lo que concuerda con otras investigaciones sobre terapia familiar.³⁵ Cabe argumentar que reducir antes la ideación suicida constituye un beneficio clínico potencialmente importante. Además, las personas perdidas en el seguimiento en el grupo de tratamiento habitual parecían tener características iniciales menos favorables (p. ej., depresión), lo que significa que las personas participantes de este grupo que aportaron datos podrían haber constituido un grupo menos afectado que las que aportaron datos en el grupo de terapia familiar. Este factor hace poco fiable la comparación entre los grupos y podría ocultar posibles ventajas obtenidas por el grupo de terapia familiar.

En nuestro ensayo, las familias que declaraban peores puntuaciones de funcionamiento familiar en cuanto a la implicación afectiva se beneficiaron más de la terapia familiar (vs tratamiento habitual) que las que tenían mejores puntuaciones, mientras que estudios anteriores habían sugerido que son las familias con buen funcionamiento las que más se benefician de la terapia familiar.³⁶ El hallazgo de que adolescentes a quienes les resulta difícil comunicar sus sentimientos podrían evolucionar peor en una intervención familiar, en la que se fomenta esa expresión, concuerda con la literatura. Estos dos hallazgos juntos sugieren una asociación entre el funcionamiento adolescente y familiar y la capacidad de hablar de los sentimientos más compleja de lo que se había descrito hasta ahora. El estudio de Harrington y su equipo³⁷ sobre una intervención domiciliaria para la autolesión halló una moderación por la depresión: la terapia familiar reducía la ideación suicida en ausencia de depresión en la persona joven.³⁷ Las familias con niveles elevados de crítica tienden a abandonar la terapia familiar en los trastornos de la conducta alimentaria y evolucionan peor en la terapia familiar conjunta que cuando progenitores y adolescentes son atendidos por separado en paralelo.³⁸

Nuestro estudio se diferencia de otros ensayos de intervenciones para reducir la autolesión por el tamaño considerablemente mayor de su muestra, la duración de su seguimiento y el uso de una variable principal medida objetivamente (visita al hospital) que permitió rastrear al 96% de participantes. Por ejemplo, otros tres estudios han informado de resultados positivos en la reducción de la autolesión tras una terapia dialéctica conductual (n=77),³⁹ un tratamiento basado en la mentalización (n=80)⁴⁰ y una psicoeducación familiar (n=48),⁴¹ pero todos reclutaron a muchas menos personas que nuestro estudio, y sus variables principales se basaban en cuestionarios autoadministrados retrospectivos y en medidas de entrevista, con posibles sesgos de información. El otro estudio publicado más riguroso, el ensayo ASSIST de atención habitual más terapia de grupo,⁴² asignó a 366 jóvenes y utilizó técnicas de entrevista estructurada evaluadas por personal investigador enmascarado para obtener la frecuencia de los episodios de autolesión, con una buena asistencia a los seguimientos. ASSIST tampoco halló beneficios clínicos ni económicos significativos en su variable principal, la frecuencia de repetición de la autolesión.

La mayoría de las personas jóvenes de nuestro ensayo (594 [71%] de 832) se habían infligido lesiones en su episodio índice, en lugar de intoxicarse (184 [22%]), lo que difiere marcadamente del 17% observado en un estudio de seguimiento realizado en tres ciudades inglesas sobre 5200 visitas hospitalarias consecutivas por autolesión de menores de 18 años;⁴ la discrepancia se explica por la elevada proporción de personas participantes del ensayo reclutadas a partir de derivaciones comunitarias en nuestro estudio. Las personas participantes de nuestro ensayo debían haberse autolesionado al menos dos veces, lo que complica la comparación con otros estudios, ya que los antecedentes de autolesión no siempre se registran de manera coherente. Las evaluaciones de la SASII sugerían que el episodio índice de 516 (62%) de las 832 personas participantes se clasificaría como autolesión no suicida, pero el equipo de investigación consideró que 412 (50%) participantes tenían cierta intención de morir; consideramos justificada la definición británica de autolesión, que no tiene en cuenta el motivo, debido a la ambigüedad y a la dificultad de interpretar las declaraciones de intención. El hecho de que el método utilizado en el episodio de autolesión de la variable principal fuera a menudo distinto del utilizado en el episodio índice (más de la mitad de participantes que se intoxicaron en la repetición se habían infligido lesiones en su episodio índice) cuestiona aún más cualquier presunción de ausencia de intención suicida en jóvenes que se infligen lesiones.

La versión SHIFT de la terapia familiar hacía mucho hincapié en que las familias hablaran de la autolesión y formularan estrategias para afrontar episodios posteriores, lo que a menudo implicaba buscar ayuda en organismos externos. Por tanto, la propia intervención podría haber aumentado de forma diferencial las visitas al hospital por autolesión y, en consecuencia, haber sesgado los resultados. Sin embargo, la elevada proporción de datos autodeclarados ausentes dificulta poner a prueba esta hipótesis en este ensayo. El diseño pragmático de este ensayo también confirió una posible ventaja al tratamiento habitual, ya que el personal clínico experimentado de los CAMHS del grupo de tratamiento habitual tenía flexibilidad para elegir los tratamientos en función de la evaluación clínica y de las conversaciones con la persona joven y la familia sobre las estrategias de tratamiento preferidas.

La importante pérdida de seguimiento limitó notablemente la interpretación de las variables secundarias de los cuestionarios declarados por las personas participantes y de los análisis de economía de la salud. La elevada proporción de datos ausentes, imputados mediante imputación múltiple, aumenta la variabilidad de las variables secundarias y limita las inferencias cuando se detectaron diferencias no significativas. El análisis se basa en el supuesto de datos faltantes al azar, en el que la ausencia de datos se explica completamente por los datos observados; por ello, las covariables y el tratamiento se incluyeron en nuestro modelo de imputación para que este supuesto resultara plausible.

La baja intensidad del tratamiento proporcionado en nuestra intervención de terapia familiar podría haber reducido la probabilidad de hallar un efecto positivo de la terapia familiar. El número medio de sesiones en los CAMHS británicos¹⁷ es bajo en comparación con el de algunos estudios de intervenciones psicológicas, pero los centros colaboradores nos transmitieron con firmeza el mensaje clínico de que era difícil lograr el compromiso con el tratamiento de las personas participantes que se habían autolesionado y que no se adherirían a una intervención más larga e intensiva que la impartida en nuestro estudio. Como se trataba de un ensayo pragmático, diseñamos una intervención que fuera aproximadamente equivalente en número de sesiones al tratamiento habitual y que, en caso de éxito, pudiera ser financiada por el sistema sanitario británico. No existen pruebas a priori de que una terapia de mayor duración sea ventajosa. En la práctica, las personas participantes de los grupos de terapia familiar y de tratamiento habitual recibieron un número de sesiones aproximadamente similar. Una intervención más intensiva podría haber tenido más éxito, pero también podría haber suscitado la sospecha de que los resultados positivos se debían a la intensidad de la intervención más que a la intervención en sí. Los mismos argumentos podrían aplicarse al ensayo ASSIST, en el que el número medio de sesiones a las que se asistió en la intervención central fue de 10,2 (vs una mediana de seis sesiones en nuestro estudio).⁴²

El ensayo SHIFT muestra que esta versión de la terapia familiar no aportó beneficios adicionales en la reducción del riesgo de visita al hospital tras una nueva autolesión. Las personas participantes en el ensayo constituían un grupo de alto riesgo, ya que se habían autolesionado al menos dos veces, y no pueden establecerse comparaciones con quienes acuden por primera vez tras una autolesión. Algunos datos respaldan una mayor eficacia de la terapia familiar frente al tratamiento habitual para reducir la autolesión en los casos en que las personas cuidadoras declaran un funcionamiento familiar deficiente o en que las personas jóvenes declaran facilidad para hablar de sus emociones. A la inversa, cuando las personas jóvenes declaran dificultades para expresar sus emociones o las familias declaran un funcionamiento sano, podrían estar indicadas otras intervenciones o adaptaciones de la terapia familiar.

Es posible que los resultados no sean generalizables al subgrupo de adolescentes que acuden al hospital en el Reino Unido tras un primer episodio de autolesión. Sin embargo, este ensayo confirma que es probable que las personas jóvenes cambien de método en los episodios posteriores de autolesión y que el método de autolesión podría no ser un indicador útil de la intención o del riesgo suicida. El ensayo aporta algunas pruebas de que la terapia familiar tiene un efecto positivo sobre los problemas emocionales y conductuales generales y podría reducir la ideación suicida más rápidamente que el tratamiento habitual, aunque sobre la base de medidas autodeclaradas con una cantidad considerable de datos ausentes. Las personas jóvenes que se autolesionan forman un grupo variado y heterogéneo, y la autolesión es probablemente la vía final común de una gran diversidad de situaciones difíciles. La investigación futura debe explorar las características de subgrupos específicos dentro de la población que se autolesiona. Entre los posibles grupos candidatos que surgen de esta investigación figuran las familias que declaran un funcionamiento familiar más deficiente, las personas jóvenes con más rasgos de insensibilidad emocional y las derivadas a los CAMHS directamente desde el hospital y no desde la comunidad. Un análisis más detallado de los modificadores del efecto en SHIFT podría tener una función explicativa o teórica útil y contribuir a desarrollar intervenciones eficaces. Se necesitan estudios con un seguimiento más largo, y la posibilidad de que la terapia familiar haya aportado beneficios más allá de la persona participante merece una exploración más profunda, incluida la forma en que podrían agregarse los beneficios de economía de la salud para los miembros de la familia.

Para el protocolo SHIFT, véase http://www.trialsjournal.com/content/16/1/501