Introduction

L’automutilation à l’adolescence est un problème de santé publique mondial : 10 % des jeunes de cet âge déclarent un épisode d’automutilation au cours de l’année écoulée¹, et le suicide est la deuxième cause de mortalité chez les jeunes de 10 à 24 ans, après les accidents de la route². L’automutilation à l’adolescence a des conséquences graves : les jeunes qui s’automutilent ont un risque de décès toutes causes confondues quatre fois plus élevé et un risque de suicide dix fois plus élevé que la population générale^{2, 3, 4}, ce qui laisse entrevoir un lourd fardeau, potentiellement évitable, d’années de vie perdues et de détresse familiale et amicale. Selon une grande étude multicentrique récente menée en Angleterre, la répétition non mortelle concerne 18 % des personnes qui s’automutilent⁵.

Aucune intervention efficace n’a été identifiée à ce jour⁶. Une revue systématique et méta-analyse récente de 19 essais contrôlés randomisés réunissant 2 176 personnes a trouvé un faible effet global de trois interventions spécifiques (thérapie comportementale dialectique, thérapie fondée sur la mentalisation et thérapie cognitivo-comportementale) sur la répétition de l’automutilation⁷. Les études comportant une forte implication de la famille et une dose de traitement importante ont montré des réductions significatives des épisodes d’automutilation^{7, 8, 9}. Une grande étude de cohorte appariée, rétrospective et fondée sur des registres (n = 5 678) a récemment montré un risque d’automutilation à long terme plus faible chez les personnes ayant reçu un traitement psychosocial que chez les autres, mais le nombre de sujets à traiter était élevé¹⁰.

Les facteurs familiaux (interaction parent-enfant, soutien perçu, émotion exprimée, expérience de maltraitance, conflit parental et santé mentale des parents) sont d’importants facteurs de risque associés à l’automutilation chez l’enfant et l’adolescent¹¹. La thérapie familiale vise à s’appuyer sur les forces et les ressources existantes de l’enfant et de la famille et à les mobiliser : elle constitue donc une intervention logique après une automutilation¹².

Données disponibles avant cette étude

Nous avons interrogé les bases de données électroniques Embase, MEDLINE, PsycINFO et la Cochrane Database of Systematic Reviews à la recherche d’essais contrôlés randomisés d’interventions visant l’automutilation chez des personnes de moins de 18 ans, dont le critère de jugement principal était la réduction de l’automutilation. Nous avons inclus les essais publiés jusqu’au 31 mars 2007, en toute langue. Comme la nomenclature de la recherche sur l’automutilation est variée, notre recherche a utilisé plusieurs mots-clés désignant l’automutilation et les comportements associés : « self-harm » OR « deliberate self-harm » OR « suicide » OR « attempted suicide » OR « overdose » OR « suicidal behaviour » OR « drug overdose » OR « self-poisoning » OR « self-injurious behaviour » OR « self-injury » OR « non-suicidal self-injury » OR « self-destructive behaviour » OR « self-inflicted wounds » OR « self-mutilation » OR « suicidal ideation ». Nous avons examiné les résumés pour retenir les articles à lire en texte intégral afin d’en évaluer l’éligibilité, et vérifié les listes de références des études et revues pertinentes pour trouver d’autres références.

Nous avons identifié un essai portant sur une carte permettant la réadmission à l’hôpital, qui n’a trouvé aucun effet, et un essai de thérapie de groupe pour adolescents, mais aucune autre étude menée auprès de jeunes (18 ans ou moins) avec pour critère principal la réduction de la répétition de l’automutilation (la réplication ultérieure de l’étude de thérapie de groupe n’a pas trouvé d’effet positif de la thérapie de groupe). Nous avons identifié deux études d’interventions familiales liées à l’automutilation : une étude menée auprès de personnes déprimées qui rapportait l’idéation suicidaire comme critère secondaire, et une étude d’une intervention à domicile destinée à améliorer la communication familiale, dimensionnée pour détecter des différences intergroupes d’idéation suicidaire, et non de répétition de l’automutilation.

Apport de l’étude

Nous n’avons trouvé aucun élément indiquant que, pour les jeunes orientés vers les services de santé mentale de l’enfant et de l’adolescent (CAMHS) pour automutilation, avec au moins un épisode antérieur d’automutilation, la thérapie familiale systémique manualisée de l’essai apportait un quelconque bénéfice par rapport au traitement habituel pour réduire les hospitalisations ultérieures pour automutilation. L’interprétation des critères médico-économiques et secondaires a été limitée par d’importantes pertes de suivi, mais nos données suggèrent de possibles améliorations significatives de critères cliniques secondaires, comme l’ampleur des problèmes émotionnels et comportementaux, et un possible rapport coût-efficacité favorable lorsque l’on considère ensemble les bénéfices pour les jeunes et pour les personnes aidantes.

Interprétation

Pour les jeunes orientés vers les CAMHS après une automutilation, avec au moins un épisode antérieur d’automutilation, la thérapie familiale SHIFT n’a apporté aucun bénéfice par rapport au traitement habituel pour réduire les venues ultérieures à l’hôpital pour automutilation. Les jeunes qui s’automutilent forment un groupe varié et hétérogène, et l’automutilation est probablement la voie finale commune d’un large éventail de problèmes. D’autres recherches sont nécessaires pour élaborer une approche plus personnalisée et pour déterminer quelles interventions aident le plus quels jeunes.

Cet essai, appelé essai SHIFT (Self-Harm Intervention: Family Therapy, « intervention sur l’automutilation : thérapie familiale »), porte sur une nouvelle forme d’intervention de thérapie familiale contre l’automutilation. Il a été mené en réponse à un appel du programme Health Technology Assessment du National Institute for Health Research pour une étude de l’efficacité clinique et du rapport coût-efficacité de la thérapie familiale chez les jeunes qui s’automutilent (HTA 07/33). Notre objectif était d’évaluer l’efficacité de la thérapie familiale, comparée au traitement habituel, pour réduire la répétition de l’automutilation chez les jeunes.

Méthodes

Plan de l’étude et participants

Cette étude est un essai pragmatique, multicentrique, à randomisation individuelle et contrôlé, comparant la thérapie familiale au traitement habituel, mené dans 40 services de santé mentale de l’enfant et de l’adolescent (CAMHS) du National Health Service (NHS) britannique, relevant de 15 trusts du NHS, dans le Grand Manchester, à Londres et dans le Yorkshire. L’étude a été approuvée par le National Research Ethics Service du NHS en avril 2009 (09/H1307/20), et le protocole est publié en ligne¹³.

Étaient éligibles les jeunes de 11 à 17 ans vivant avec une personne aidante principale (disposée à participer) et ayant eu au moins deux épisodes d’automutilation avant leur orientation vers les CAMHS pour automutilation (épisode index). Si l’épisode d’automutilation était dû à l’alcool ou à des drogues récréatives, il fallait que l’intention de s’automutiler par l’usage de ces substances ait été déclarée. Conformément aux pratiques britannique, européenne et australienne², nous avons défini l’automutilation comme toute forme d’auto-intoxication ou d’autolésion intentionnelle non mortelle (par exemple se couper, prendre un excès de médicaments, se pendre, s’auto-étrangler, sauter d’une hauteur ou se jeter dans la circulation), quelle que soit l’intention suicidaire ; cette définition inclut les définitions américaines de l’autolésion non suicidaire et du comportement suicidaire. Les critères d’exclusion étaient un risque suicidaire grave, une enquête de protection de l’enfance en cours dans la famille, une grossesse au moment de l’entrée dans l’essai, un traitement habituellement assuré par un service spécialisé particulier au sein des CAMHS, une résidence en famille d’accueil de courte durée, des troubles des apprentissages modérés à sévères, la participation à une autre étude dans les 6 mois précédant l’entrée dans l’essai, la participation d’un membre de la fratrie à l’essai ou un traitement par thérapie familiale au sein des CAMHS, et une maîtrise insuffisante de l’anglais dans la famille (jeune ou personne aidante) pour remplir les questionnaires de l’étude (annexe). Chaque jeune et chaque personne aidante a donné par écrit son consentement éclairé à la participation à l’essai.

Randomisation et insu

La répartition des jeunes s’est faite au hasard, de manière séquentielle, entre la thérapie familiale et le traitement habituel (1 pour 1), au moyen d’un programme informatique de minimisation comportant un élément aléatoire. Les facteurs de stratification étaient le centre (équipes des CAMHS) ; le sexe ; l’âge (11–14 ans ou 15–17 ans) ; le mode de vie (avec les parents ou tuteurs vs en placement familial de longue durée) ; les épisodes antérieurs d’automutilation (deux vs au moins trois) ; et le type d’épisode index (auto-intoxication, autolésion ou combinaison des deux). Les spécialistes de thérapie familiale intervenant dans plusieurs CAMHS (15 CAMHS à Manchester, deux à Londres et quatre dans le Yorkshire) ont fait l’objet d’une attribution aléatoire aux familles du groupe thérapie familiale. Les jeunes et les thérapeutes connaissaient le groupe attribué, tandis que l’équipe de recherche ne le connaissait pas, afin de permettre un suivi sans biais.

Procédures

Le financeur de la recherche avait commandé l’analyse d’une intervention de thérapie familiale contre l’automutilation chez les personnes de 11 à 17 ans. Les justifications de ce choix sont présentées ailleurs^{11, 12, 13} et en annexe. Les jeunes ont fait l’objet d’un repérage par une personne de l’équipe clinique des CAMHS après l’épisode index d’automutilation. Lorsque les jeunes éligibles acceptaient un contact avec l’équipe de recherche, une personne de cette équipe se rendait à domicile pour présenter l’essai, recueillir le consentement écrit et réaliser les évaluations initiales.

L’intervention de thérapie familiale¹⁴ reposait sur une version modifiée d’un manuel existant¹⁵, laissant la souplesse nécessaire pour qu’une intervention complexe soit assurée par des spécialistes de thérapie familiale ayant l’expérience, la qualification et la capacité de jugements cliniques élaborés requises¹⁶. Les thérapeutes de SHIFT ont reçu une formation initiale et continue, ainsi qu’une supervision de groupe mensuelle de 2 h avec une personne superviseure senior de l’essai (PB, IE ou Charlotte Burke [Tavistock and Portman NHS Foundation Trust]).

Les séances de thérapie familiale duraient environ 1,25 h et se déroulaient sur 6 mois à intervalles d’environ un mois, plus rapprochés au début. Une intervention de six à huit séances a été retenue après des discussions avec les services cliniques indiquant que ce serait le nombre maximal de séances réalisable avec les ressources habituelles. Ces discussions, ainsi que des données d’audit nationales¹⁷, indiquaient que la durée habituelle d’une intervention dans les CAMHS britanniques était de cinq à huit séances. L’adhésion des thérapeutes à la thérapie familiale était assurée par la formation, l’usage du manuel et une supervision externe et entre pairs régulière. La thérapie familiale faisait l’objet d’un suivi pour vérifier que le nombre et le calendrier des séances étaient conformes au plan. Avec l’accord des familles, les séances étaient filmées pour faciliter la supervision. Un échantillon aléatoire d’enregistrements vidéo (au moins deux par thérapeute) a été coté de façon indépendante par des personnes formées à l’évaluation et dotées d’une expérience clinique, afin de mesurer l’adhésion aux éléments centraux de la thérapie familiale manualisée, au moyen d’une échelle d’évaluation structurée¹⁸ (scores de 0 à 5 pour l’adhésion et de 0 à 6 pour la compétence ; un score élevé indique une adhésion ou une compétence plus grande).

Le traitement habituel était proposé aux jeunes par les équipes locales des CAMHS, sans restriction. Nous nous attendions à ce que le traitement habituel soit varié et comporte un travail individuel ou orienté vers la famille, ou les deux, assuré par des personnes de diverses orientations théoriques. Les équipes cliniques qui suivaient les familles dans les deux groupes pouvaient, au besoin, orienter les jeunes vers une évaluation et un traitement spécialisés complémentaires. D’autres informations sur les interventions thérapeutiques figurent en annexe.

Des questionnaires portant sur l’idéation suicidaire, la qualité de vie, la dépression, la santé mentale, le fonctionnement familial, l’automutilation, les traits émotionnels, la médico-économie et l’engagement dans la thérapie ont été administrés au départ puis 3, 6, 12 et 18 mois après la répartition aléatoire, ou selon diverses combinaisons de ces temps de mesure (tableau 1). Les questionnaires étaient remplis par les jeunes, par les personnes aidantes ou par les deux. Un questionnaire était également rempli par les thérapeutes.

Toutes les données de traitement recueillies après la randomisation ont été fournies par les équipes cliniques des CAMHS qui assuraient le traitement, les thérapeutes de l’essai, le personnel chargé des études cliniques dans les réseaux de recherche locaux et l’équipe de recherche, une fois le suivi terminé et l’insu devenu inutile.

Les données de venues à l’hôpital ont été obtenues auprès de NHS Digital, à partir des jeux de données des statistiques hospitalières (Hospital Episode Statistics) pour les urgences et les hospitalisations. Ces données ont été complétées par des recherches ciblées dans les dossiers hospitaliers, menées au besoin tout au long de l’essai par des membres de l’équipe de recherche sans connaissance du groupe attribué¹⁹.

Critères de jugement

Le critère de jugement principal était la répétition de l’automutilation entraînant une venue à l’hôpital dans les 18 mois suivant la répartition.

Les critères secondaires (à 12 et 18 mois, sauf mention contraire) étaient : la répétition de l’automutilation entraînant une venue à l’hôpital dans les 12 mois suivant la répartition ; le coût par épisode d’automutilation évité grâce à la thérapie familiale (analyse médico-économique) ; les caractéristiques (moment, nombre, gravité et dangerosité de la méthode employée) de tous les épisodes ultérieurs d’automutilation (ceux ayant entraîné une venue à l’hôpital et tous les épisodes autodéclarés) ; l’idéation suicidaire ; la qualité de vie ; la dépression ; la santé mentale globale et les difficultés émotionnelles et comportementales ; le désespoir ; le fonctionnement familial ; l’identification de variables modératrices et médiatrices de l’adhésion, de l’engagement et du bénéfice du traitement ; l’alliance thérapeutique en thérapie familiale ; et l’adhésion des thérapeutes au manuel de thérapie familiale.

Les événements indésirables non graves ont été définis comme les venues aux urgences, dans les centres de soins pour blessures légères et les centres de soins sans rendez-vous, et les nouvelles orientations vers les CAMHS, car ces événements étaient attendus dans la population étudiée. Les événements indésirables graves ont été définis comme les décès et les hospitalisations. Les données d’événements indésirables ont été recueillies par l’équipe de recherche auprès des CAMHS et des Acute Trusts (hôpitaux de soins aigus), et via les statistiques hospitalières de NHS Digital.

Analyse statistique

Nous avons calculé que 832 jeunes (avec 172 événements au total) étaient nécessaires pour obtenir une puissance de 90 % au seuil de signification de 5 % afin de détecter la réduction minimale cliniquement importante des hospitalisations à 18 mois pour répétition de l’automutilation (une réduction absolue du risque de 10 %, de 29 % dans le groupe traitement habituel²⁰ à 19 % dans le groupe thérapie familiale) au moyen d’un test du log-rank, en supposant un rapport de risques instantanés constant de 1,64 et une perte de suivi à 18 mois de 10 % au plus.

Les analyses décrites dans un plan d’analyse statistique préétabli, approuvé par des comités de surveillance indépendants, ont porté sur la population en intention de traiter. Tous les tests statistiques ont utilisé des seuils de signification bilatéraux de 5 % et ont été réalisés avec SAS, version 9.4. Une analyse intermédiaire formelle du critère principal, après 86 événements, a été examinée par le comité de surveillance des données et d’éthique, qui a recommandé de recruter l’échantillon complet.

Nous avons analysé le critère principal au moyen du modèle des risques proportionnels de Cox, en tenant compte des covariables (facteurs de minimisation [sexe, âge, mode de vie, deux vs trois épisodes antérieurs d’automutilation, et type d’épisode index] et trust du NHS), pour tester les différences dans le nombre de venues à l’hôpital et dans les délais avant ces venues. Des courbes de Kaplan–Meier ont servi à représenter le délai avant automutilation dans chaque groupe. Les personnes sans événement ont été censurées à la dernière date où l’absence d’événement était connue. Nous avons mené une analyse de sensibilité examinant l’effet du regroupement (par thérapeute et par trust du NHS) au moyen de modèles de survie multiniveaux à fragilité²¹, ainsi que l’incidence des venues à l’hôpital non classées (dont on ignorait si elles étaient dues ou non à une automutilation).

Nous avons analysé les critères secondaires, y compris par une analyse des événements récurrents, selon la méthode d’Andersen-Gill²², afin de prendre en compte toutes les venues à l’hôpital pour automutilation. Des modèles à mesures répétées (structure de covariance), ajustés sur le score initial et les covariables, ont estimé les différences de traitement pour les réponses aux questionnaires. Les variables modératrices (annexe) ont été évaluées par des effets d’interaction dans l’analyse du critère principal, et celles qui atteignaient le seuil de signification de 5 % sont rapportées. Nous avons mené une analyse exploratoire de l’effet causal moyen chez les observants (complier average causal effect), par régression probit à variable instrumentale, afin de modéliser l’effet causal de la thérapie familiale (indépendamment de la répartition initiale) sur le critère principal. D’autres méthodes et résultats d’analyse de médiation sont décrits en annexe.

Les personnes dont les données manquaient pour les critères de délai avant événement (venue à l’hôpital à la suite d’une automutilation et analyses principale, des événements récurrents et des modérateurs) ont été censurées au départ. Une imputation multiple, supposant des données manquantes au hasard, a été utilisée pour les données manquantes des questionnaires²³ ; une analyse sur cas complets a servi d’analyse de sensibilité.

Une évaluation médico-économique interne à l’essai a comparé les résultats et les coûts sur 18 mois de suivi, à partir des données de l’essai, en années de vie ajustées sur la qualité (QALY) et en venues à l’hôpital pour un épisode d’automutilation évité grâce à la thérapie familiale. Les réponses au questionnaire EQ-5D-3L, rempli par les jeunes pour mesurer l’état de santé générique, produisaient un profil de santé à cinq chiffres²⁴, converti en utilité au moyen des valeurs de référence britanniques standard²⁵ et multiplié par le temps passé dans chaque état pour obtenir les QALY. Le choix de l’EQ-5D-3L s’est appuyé sur une étude pilote²⁶. Les coûts reposaient sur l’utilisation des ressources du NHS et des services sociaux pour assurer la thérapie familiale ou le traitement habituel, et comprenaient le recours aux services hospitaliers, de soins primaires, communautaires ou sociaux, ainsi que les médicaments déclarés par les personnes participantes sur la période de 18 mois (annexe). L’utilisation des ressources a été convertie en coûts au moyen des coûts unitaires des PSSRU Costs of Health and Social Care²⁷ et des Reference Costs du Department of Health²⁸. Les données manquantes ont été imputées par imputation multiple par équations chaînées, comme le recommandent les analyses économiques menées en parallèle d’essais cliniques²⁹. Le coût de l’intervention a été calculé séparément pour les groupes thérapie familiale et traitement habituel, en incluant tous les détails de traitement enregistrés (durée, nombre de thérapeutes impliqués, type, présence, contacts téléphoniques et réunions de supervision). L’exercice d’avril 2014 à mars 2015 a servi d’exercice financier de référence. Le taux d’actualisation était de 3,5 %, conformément aux recommandations du NICE²⁵. L’incertitude sur les paramètres a été traitée par une analyse de sensibilité probabiliste. Un bootstrap non paramétrique a généré des simulations des coûts et effets moyens de chaque groupe.

Un modèle d’analyse décisionnelle a évalué le rapport coût-efficacité de la thérapie familiale par rapport au traitement habituel sur une période plus longue (5 ans), au moyen d’un modèle de Markov à trois états de santé : arrêt de l’automutilation, répétition de l’automutilation entraînant une venue à l’hôpital, et décès. L’incertitude sur les paramètres a été traitée par une analyse de sensibilité probabiliste fondée sur une simulation de Monte-Carlo (annexe).

Nous présentons les résultats de l’analyse interne à l’essai et du modèle d’analyse décisionnelle sous forme de ratios coût-efficacité différentiels attendus de la thérapie familiale par rapport au traitement habituel, au moyen de nuages de points sur le plan coût-efficacité et de courbes d’acceptabilité coût-efficacité. Les analyses de sensibilité ont fait varier des paramètres clés, dont le nombre de thérapeutes impliqués dans la thérapie familiale et les QALY agrégées, pour lesquelles les gains de QALY de la personne aidante et de la personne jeune étaient simplement additionnés^{30, 31}. La qualité de vie liée à la santé des personnes aidantes a été évaluée au moyen du Health Utilities Index version 3³², et les réponses ont été converties en valeurs d’utilité³³. Les QALY ont été calculées de la même manière que celles des jeunes. L’essai est enregistré au registre ISRCTN sous le numéro ISRCTN59793150.

Rôle de la source de financement

Le financeur de l’étude n’a joué aucun rôle dans la conception de l’étude, la collecte, l’analyse et l’interprétation des données, ni dans la rédaction du rapport. La personne chargée de la correspondance avait un accès complet à toutes les données de l’étude et portait la responsabilité finale de la décision de soumettre l’article pour publication.

Résultats

Entre le 23 novembre 2009 et le 31 décembre 2013, 3 554 jeunes ont fait l’objet d’un repérage, dont 1 603 (45 %) remplissaient les critères d’éligibilité. Sur ces 1 603 jeunes éligibles, 993 (62 %) ont accepté un contact avec l’équipe de recherche, et 832 (52 %) ont ensuite fait l’objet d’une répartition au hasard entre la thérapie familiale (n = 415) et le traitement habituel (n = 417 ; figure 1). Toutes les personnes attribuées à un traitement ont été incluses dans l’analyse. Une personne avait moins de 18 ans au moment du repérage, mais a eu 18 ans juste avant la répartition aléatoire ; elle a été incluse dans l’analyse en intention de traiter.

À la répartition aléatoire, les caractéristiques initiales des groupes étaient comparables (tableau 2 ; annexe). L’âge moyen était de 14,3 ans (ET 1,4), et 737 (89 %) des 832 jeunes étaient de sexe féminin. 739 jeunes (89 %) avaient déjà eu au moins trois épisodes d’automutilation ; l’épisode le plus récent ayant conduit à l’orientation vers les CAMHS était une autolésion pour 594 jeunes (71 %) et une auto-intoxication pour 184 (22 %), 54 autres (6 %) pour ces deux motifs à la fois. Les scores à la Suicide Attempt Self-Injury Interview (SASII) indiquaient que 516 jeunes (62 %) remplissaient les critères de l’autolésion non suicidaire. 830 (> 99 %) des 832 jeunes vivaient avec leurs parents ou tuteurs plutôt qu’en famille d’accueil, et 784 (94 %) suivaient une scolarité à temps plein.

Les données initiales ont montré que, dans notre cohorte, la part de jeunes ayant connu des difficultés marquées dépassait celle que l’on observe d’ordinaire parmi les orientations vers les CAMHS, ce qui indique une population à plus haut risque¹⁷, comme on pouvait s’y attendre chez des jeunes ayant au moins deux épisodes d’automutilation. Pour 528 (63 %) des 832 jeunes, l’orientation vers les CAMHS venait directement du secteur communautaire ; les 304 autres (37 %) ont rejoint l’étude après une venue aux urgences à la suite d’une automutilation (tableau 2). D’autres données initiales issues des questionnaires des personnes aidantes et des jeunes figurent en annexe.

Au suivi à 18 mois, 21 (3 %) des 832 jeunes avaient retiré leur consentement au recueil de données cliniques (huit dans le groupe thérapie familiale et 13 dans le groupe traitement habituel ; figure 1). La plupart des jeunes ont pu être reliés aux données des statistiques hospitalières à partir de leurs identifiants. Les données complètes du critère principal étaient disponibles pour 795 jeunes (96 %), des données partielles pour 33 (4 %), et aucune donnée pour quatre (< 1 %).

Les pertes de suivi ont été importantes pour les critères secondaires déclarés par les personnes participantes. À 12 mois, le suivi par l’équipe de recherche a été possible pour 248 jeunes (60 %) du groupe thérapie familiale et 189 (45 %) du groupe traitement habituel. À 18 mois, 204 (49 %) des 415 jeunes en thérapie familiale et 165 (40 %) des 417 du groupe traitement habituel ont pu bénéficier du suivi. Au total, au moins un suivi a été réalisé pour 498 (60 %) des 832 jeunes. Les pertes de suivi ont été plus nombreuses dans le groupe traitement habituel que dans le groupe thérapie familiale (figure 1) ; les jeunes sans suivi présentaient des caractéristiques initiales moins favorables en matière de scores au Strengths and Difficulties Questionnaire (SDQ), au McMaster Family Assessment Device (FAD), au Global Health Questionnaire-12 (GHQ-12) et à l’Inventory of Callous-Unemotional Traits (ICU), et leur orientation vers les CAMHS venait plus souvent de l’hôpital. Les résultats indiquaient que les pertes de suivi touchaient davantage de jeunes aux caractéristiques moins favorables dans le groupe traitement habituel que dans le groupe thérapie familiale, d’après les scores au SDQ, au FAD et à l’ICU (données non présentées).

Dans le groupe thérapie familiale, 21 (5 %) des 415 jeunes n’ont assisté à aucune séance de thérapie familiale et 394 (95 %) ont assisté à au moins une séance ; dans le groupe traitement habituel, 33 (8 %) des 417 jeunes n’ont assisté à aucune séance de traitement habituel, 339 (81 %) à au moins une séance, et les données manquaient pour 45 jeunes (11 %). La médiane était de six séances de thérapie familiale (EIQ 3,0–9,0 ; étendue 0–21), sur une durée médiane de 5,1 mois. Le schéma était plus varié dans le groupe traitement habituel : médiane de cinq séances (EIQ 2,0–12,5 ; étendue 0–163), sur 4,4 mois.

Le traitement reçu dans le groupe traitement habituel variait considérablement, le type le plus courant étant la thérapie de soutien ou le counseling. Les autres types de thérapie les plus utilisés comprenaient la thérapie cognitivo-comportementale, le travail familial (réunions de discussion avec les familles sans thérapie familiale formelle) et la thérapie familiale systémique formelle (annexe). Environ 20 % des séances étaient consacrées à l’évaluation ou au bilan plutôt qu’à la thérapie (annexe).

L’analyse de 52 enregistrements vidéo de thérapie familiale (23 premières séances et 29 séances ultérieures, impliquant 26 thérapeutes, auprès de jeunes du groupe thérapie familiale) a montré une bonne adhésion des thérapeutes au manuel (score moyen 4,6 [ET 0,72]) et une bonne compétence (4,4 [1,03]) dans la conduite des séances.

Au suivi à 18 mois, 221 (27 %) des 832 jeunes étaient venus à l’hôpital après une nouvelle automutilation : 118 (28 %) des 415 du groupe thérapie familiale et 103 (25 %) des 417 du groupe traitement habituel (figure 2) ; le rapport de risques instantanés de la thérapie familiale par rapport au traitement habituel était de 1,14 (IC à 95 % 0,87–1,49 ; p = 0,33 ; tableau 3). Les analyses de sensibilité et exploratoires (effet causal moyen chez les observants) ont confirmé les résultats de l’analyse principale (tableau 3 ; annexe). La répétition de l’automutilation était moins fréquente chez les participants de sexe masculin et chez les jeunes de 15 ans ou plus. La proportion de jeunes ayant répété l’automutilation variait fortement selon les centres de l’étude, et elle était plus élevée dans les sous-groupes dont l’orientation vers les CAMHS venait de l’hôpital (vs du secteur communautaire) et dans ceux dont l’épisode index combinait autolésion et intoxication (vs l’une ou l’autre méthode seule). La méthode utilisée lors de l’événement d’automutilation retenu pour le critère principal différait souvent de celle de l’épisode index, et plus de la moitié des jeunes ayant répété l’automutilation par auto-intoxication avaient eu recours à l’autolésion lors de leur épisode index.

Ni la proportion de jeunes venus à l’hôpital après une nouvelle automutilation dans les 12 mois, ni le nombre d’événements récurrents ne différaient significativement entre les deux groupes (tableau 3).

Les résultats des questionnaires des jeunes pour la dépression (Children’s Depression Rating Scale—revised), la qualité de vie (Paediatric Quality of Life Enjoyment and Satisfaction questionnaire), le désespoir (Hopelessness Scale for Children), le fonctionnement familial (FAD), la santé mentale des personnes aidantes (GHQ-12) et l’émotion exprimée (Family Questionnaire) ne différaient pas significativement entre les deux groupes (tableau 1 ; annexe). Dans le groupe thérapie familiale, les résultats déclarés étaient significativement meilleurs que dans le groupe traitement habituel pour le comportement, sur des sous-échelles du SDQ remplies par les jeunes et par les personnes aidantes, pour l’idéation suicidaire des jeunes (Beck Scale for Suicide Ideation) et pour le fonctionnement familial selon les personnes aidantes (FAD ; annexe). En raison de pertes de suivi importantes et différentielles, les différences entre groupes doivent être interprétées avec prudence. L’analyse de sensibilité sur cas complets a cependant donné des résultats comparables à ceux obtenus par imputation multiple, sans changement des conclusions.

Une automutilation a été autodéclarée à la SASII par 349 (73 %) des 478 jeunes dont les données étaient disponibles pendant la période de suivi de 12 à 18 mois : 202 (75 %) des 268 en thérapie familiale et 147 (70 %) des 210 en traitement habituel.

Le nombre de jeunes orientés vers d’autres services (y compris des unités d’hospitalisation) et les critères de sécurité (nouvelles orientations vers les CAMHS, venues aux urgences et hospitalisations pour tout motif ; tableau 4) étaient comparables dans les deux groupes. 1 036 événements indésirables ont été signalés pour 443 (53 %) des 832 jeunes (226 [54 %] des 415 du groupe thérapie familiale et 217 [52 %] des 417 du groupe traitement habituel), avec une moyenne de 1,2 événement par jeune (ET 2,1). 598 événements indésirables graves ont été signalés pour 297 jeunes (36 %) (156 [38 %] des 415 du groupe thérapie familiale et 141 [34 %] des 417 du groupe traitement habituel). Aucun décès n’a été signalé (tableau 4).

Une modération significative du critère principal a été détectée pour la sous-échelle d’insensibilité émotionnelle (« unemotional ») de l’ICU remplie par les jeunes, et pour la sous-échelle d’implication affective de la mesure du fonctionnement familial (FAD) remplie par les personnes aidantes. Aucune modération n’a été détectée pour les autres facteurs initiaux (annexe).

Parmi les jeunes qui déclaraient à l’ICU avoir du mal à parler de leurs sentiments, le risque de venue à l’hôpital pour une nouvelle automutilation était plus élevé dans le groupe thérapie familiale que dans le groupe traitement habituel ; à l’inverse, parmi les jeunes qui déclaraient pouvoir parler facilement de leurs sentiments, ce risque était plus faible dans le groupe thérapie familiale que dans le groupe traitement habituel (p = 0,010 ; figure 3A). Cette modération se traduisait ainsi : à mesure que les jeunes déclaraient plus de difficulté à parler de leurs sentiments (augmentation de 1 point à l’ICU, soit un trait plus défavorable ou plus marqué), le risque d’automutilation augmentait dans le groupe thérapie familiale (RRI 1,05 [IC à 95 % 0,98–1,12]) et diminuait dans le groupe traitement habituel (RRI 0,93 [0,88–0,99]). À l’inverse, à mesure que les jeunes déclaraient moins de difficulté à parler de leurs sentiments (baisse de 1 point à l’ICU), le risque d’automutilation diminuait dans le groupe thérapie familiale (RRI 0,95 [IC à 95 % 0,89–1,02]) et augmentait dans le groupe traitement habituel (RRI 1,08 [1,01–1,14]).

Parmi les jeunes dont les personnes aidantes déclaraient au FAD une implication affective plus saine (degré auquel les membres de la famille s’impliquent et s’intéressent les uns aux autres), le risque d’automutilation était plus élevé dans le groupe thérapie familiale que dans le groupe traitement habituel ; à l’inverse, parmi les jeunes dont l’implication affective familiale était plus défavorable, ce risque était plus faible en thérapie familiale qu’en traitement habituel (p = 0,034 ; figure 3B). Cette modération se traduisait ainsi : à mesure que la personne aidante déclarait davantage de problèmes d’implication affective (augmentation de 1 point au FAD, soit un trait plus défavorable ou plus marqué), le risque d’automutilation diminuait dans le groupe thérapie familiale (RRI 0,89 [IC à 95 % 0,59–1,34]) et augmentait dans le groupe traitement habituel (RRI 1,63 [IC à 95 % 1,11–2,39] ; annexe). À l’inverse, à mesure que la personne aidante déclarait moins de problèmes d’implication affective (baisse de 1 point au FAD), le risque d’automutilation augmentait dans le groupe thérapie familiale (RRI 1,12 [IC à 95 % 0,75–1,69]) et diminuait dans le groupe traitement habituel (RRI 0,61 [IC à 95 % 0,42–0,90]). Les analyses coût-efficacité ont montré une augmentation du score moyen à l’EQ-5D-3L dans les deux groupes au suivi à 18 mois par rapport au départ. Dans le groupe thérapie familiale, les coûts étaient supérieurs de 1 266 £ (IC à 95 % 736 à 1 796 ; p < 0,0001) à ceux du groupe traitement habituel, pour un gain de 0,034 (IC à 95 % −0,004 à 0,065 ; p = 0,13) année de vie ajustée sur la qualité (QALY) supplémentaire, soit l’équivalent de 12,4 jours supplémentaires en parfaite santé (tableau 5). Le ratio coût-efficacité différentiel (RCED) de 36 812 £ par QALY dépassait la fourchette de seuils recommandée pour les décisions du NICE en Angleterre et au pays de Galles (soit 20 000 à 30 000 £ par QALY gagnée)²⁵, ce qui montre que la thérapie familiale n’était probablement pas coût-efficace. Comme la différence de gains de QALY entre la thérapie familiale et le traitement habituel était marginale à 18 mois et absente dans l’analyse sur cas complets, une modélisation décisionnelle n’a pas été nécessaire. La thérapie familiale était moins coût-efficace que le traitement habituel, avec 0,033 événement d’automutilation supplémentaire estimé (IC à 95 % −0,130 à 0,197 ; p = 0,98) et une hausse des coûts de 1 253 £ (IC à 95 % 725 à 1 780 ; p < 0,0001). Dans toutes les analyses de sensibilité des coûts de l’intervention, le RCED est resté supérieur au seuil recommandé par le NICE. Toutefois, en combinant les gains de QALY des jeunes et des personnes aidantes, la thérapie familiale entraînait des coûts plus élevés que le traitement habituel, mais de meilleurs résultats de santé (tableau 5). Le RCED correspondant était de 20 808 £ par QALY, avec une probabilité de 41 % d’être coût-efficace au seuil de 20 000 £ par QALY (64 % au seuil de 30 000 £ par QALY).

Discussion

Chez des jeunes ayant récemment connu des épisodes répétés d’automutilation, nous n’avons trouvé aucun bénéfice clinique ni économique de la thérapie familiale par rapport au traitement habituel en matière de venues à l’hôpital pour une répétition ultérieure de l’automutilation. Pour les interventions dans lesquelles la famille entière fait l’objet de l’évaluation et où plus d’une personne est engagée dans le traitement, il faudrait envisager des méthodes d’évaluation des bénéfices (et des préjudices) qui dépassent l’individu³⁰. Notre constat selon lequel la thérapie familiale est coût-efficace lorsque l’on considère ensemble les bénéfices pour les jeunes et pour les personnes aidantes est donc important, même s’il suppose que les QALY puissent être agrégées entre personnes par simple addition. Cette addition a déjà été pratiquée dans des études en santé de l’enfant³⁴, mais elle ne fait pas partie du cas de référence du NICE et suppose une interdépendance entre les utilités (l’état de santé) de la personne adolescente et de la personne aidante.

Notre échantillon présentait au départ des niveaux de difficulté au moins aussi sévères que ceux de l’orientation moyenne vers les CAMHS¹⁷. La proportion de participantes recrutées et la répartition des orientations entre l’hôpital et le secteur communautaire sont comparables à celles d’autres études⁴. Les traitements reçus dans le groupe traitement habituel étaient très variés, ce que l’on peut attendre d’un essai pragmatique, mais globalement semblables à la pratique des CAMHS au Royaume-Uni, avec un mélange de counseling de soutien ou individuel, de thérapie cognitivo-comportementale et de travail familial¹⁷ ; toutefois, la proportion de jeunes ayant reçu une thérapie familiale formelle pour automutilation (87 [21 %] sur 417) était bien plus élevée que prévu. Dans le groupe traitement habituel, les jeunes ayant reçu une forme de thérapie familiale n’ont cependant pas obtenu de résultats significativement meilleurs sur le critère principal que les jeunes du groupe thérapie familiale, ni que les jeunes du groupe traitement habituel n’ayant reçu que d’autres interventions.

Bien que nous rapportions des données presque complètes pour le critère principal, les pertes de suivi n’ont laissé que des données partielles, provenant de 478 (57 %) des 832 jeunes, pour l’automutilation autodéclarée à 18 mois. L’équipe de recherche a déployé des efforts considérables pour retrouver les jeunes par les dossiers des cliniques et des médecins généralistes, ainsi que par courrier, courriel, téléphone et SMS. Des suivis plus fréquents auraient pu maintenir l’engagement et améliorer le suivi, mais au prix d’un alourdissement considérable le coût du projet et n’étaient pas réalisables tout en conservant un critère principal à 18 mois. D’après les données autodéclarées, de nombreux épisodes d’automutilation n’ont pas conduit à une venue à l’hôpital (le critère principal), 349 (73 %) des 478 jeunes déclarant une automutilation ; ces résultats autodéclarés étaient toutefois comparables entre les groupes et cohérents avec le résultat principal fondé sur les dossiers hospitaliers. Pour les autres critères secondaires, les jeunes et leurs personnes aidantes du groupe thérapie familiale ont rapporté des résultats significativement meilleurs sur plusieurs éléments des difficultés émotionnelles et comportementales générales (SDQ), ce qui suggère un effet positif significatif de la thérapie familiale sur la santé mentale générale, même s’il ne s’est pas traduit par une moindre répétition de l’automutilation. Les scores d’idéation suicidaire autodéclarés étaient plus faibles dans le groupe thérapie familiale que dans le groupe traitement habituel à 12 mois, mais pas à 18 mois, ce qui concorde avec d’autres recherches sur la thérapie familiale³⁵. On peut soutenir que réduire plus tôt l’idéation suicidaire constitue un bénéfice clinique potentiellement important. En outre, dans le groupe traitement habituel, les jeunes sans suivi semblaient présenter des caractéristiques initiales moins favorables (par exemple la dépression), si bien que, dans ce groupe, les jeunes qui ont renvoyé des données formaient peut-être un groupe moins en difficulté que les jeunes du groupe thérapie familiale. Ce facteur rend la comparaison entre groupes peu fiable et pourrait masquer d’éventuels avantages du groupe thérapie familiale.

Dans notre essai, les familles qui déclaraient des scores de fonctionnement familial plus défavorables en matière d’implication affective ont davantage bénéficié de la thérapie familiale (vs traitement habituel) que celles dont les scores étaient meilleurs, alors que des études antérieures ont suggéré que ce sont les familles qui fonctionnent bien qui bénéficient le plus de la thérapie familiale³⁶. Le constat selon lequel les jeunes pour qui il est difficile de communiquer sur leurs sentiments s’en sortent moins bien dans une intervention familiale, où cette expression est encouragée, concorde avec la littérature. Ensemble, ces deux constats suggèrent, entre le fonctionnement de la personne adolescente et celui de la famille et la capacité à parler des sentiments, une association plus complexe que ce qui a été rapporté jusqu’ici. L’étude de l’équipe de Harrington³⁷ sur une intervention à domicile contre l’automutilation a mis en évidence une modération par la dépression, la thérapie familiale réduisant l’idéation suicidaire en l’absence de dépression chez la personne jeune³⁷. Les familles très critiques ont tendance à abandonner la thérapie familiale pour les troubles alimentaires et obtiennent de moins bons résultats en thérapie familiale conjointe que lorsque parents et adolescents sont reçus en parallèle³⁸.

Notre étude se distingue des autres essais d’interventions visant à réduire l’automutilation par un échantillon nettement plus grand, un suivi long et l’usage d’un critère principal mesuré objectivement (la venue à l’hôpital), qui a permis de retrouver 96 % des jeunes. Par exemple, trois autres études ont rapporté des résultats positifs sur la réduction de l’automutilation après une thérapie comportementale dialectique (n = 77)³⁹, un traitement fondé sur la mentalisation (n = 80)⁴⁰ et une psychoéducation familiale (n = 48)⁴¹, mais toutes ont recruté bien moins de personnes que notre étude, et leurs critères principaux reposaient sur des questionnaires d’autoévaluation rétrospectifs et des mesures par entretien, avec un risque de biais de déclaration. L’autre étude publiée la plus rigoureuse, l’essai ASSIST portant sur les soins courants complétés par une thérapie de groupe⁴², a réparti 366 jeunes et a utilisé des techniques d’entretien structuré, cotées par des membres de l’équipe de recherche sans connaissance du groupe attribué, pour recueillir la fréquence des épisodes d’automutilation, avec une bonne présence aux suivis. ASSIST n’a pas non plus trouvé de bénéfice clinique ou économique significatif sur son critère principal, la fréquence de répétition de l’automutilation.

La plupart des jeunes de notre essai (594 [71 %] sur 832) avaient eu recours à l’autolésion lors de leur épisode index plutôt qu’à l’auto-intoxication (184 [22 %]), ce qui diffère nettement des 17 % relevés dans une étude de surveillance menée dans trois villes anglaises sur 5 200 venues consécutives à l’hôpital pour automutilation de personnes de moins de 18 ans⁴ ; l’écart s’explique par la forte proportion de jeunes recrutés à partir d’orientations communautaires dans notre étude. Les jeunes de notre essai devaient avoir au moins deux épisodes d’automutilation, ce qui complique la comparaison avec d’autres études, car les antécédents d’automutilation ne sont pas toujours rapportés de manière cohérente. Les cotations SASII suggéraient que les épisodes index de 516 (62 %) des 832 jeunes relèveraient de l’autolésion non suicidaire, mais la personne qui menait l’entretien a jugé que 412 jeunes (50 %) avaient une certaine intention de mourir ; nous estimons justifiée la définition britannique de l’automutilation, qui ne tient pas compte du motif, en raison de l’ambiguïté des déclarations d’intention et de la difficulté à les interpréter. Le fait que la méthode utilisée lors de l’événement d’automutilation du critère principal ait souvent différé de celle de l’épisode index (plus de la moitié des jeunes ayant recouru à l’auto-intoxication lors de la répétition avaient recouru à l’autolésion lors de l’épisode index) remet encore en question toute présomption de non-suicidalité chez les jeunes qui s’autolèsent.

La version SHIFT de la thérapie familiale accordait une grande place aux discussions familiales sur l’automutilation et à l’élaboration de stratégies pour faire face aux épisodes ultérieurs, ce qui impliquait souvent de demander de l’aide à des services extérieurs. L’intervention elle-même a donc pu accroître de façon différentielle les présentations à l’hôpital pour automutilation et, par conséquent, introduire un facteur de confusion dans les résultats. La forte proportion de données autodéclarées manquantes rend toutefois difficile la vérification de cette hypothèse dans cet essai. Le plan pragmatique de l’essai conférait aussi un avantage potentiel au traitement habituel, car les équipes cliniques expérimentées des CAMHS du groupe traitement habituel disposaient d’une latitude dans le choix des traitements, sur la base de l’évaluation clinique et de discussions avec chaque jeune et sa famille sur les stratégies de traitement préférées.

Les pertes de suivi importantes ont nettement limité l’interprétation des critères secondaires issus des questionnaires remplis par les personnes participantes et des analyses médico-économiques. La forte proportion de données manquantes, imputées par imputation multiple, augmente la variabilité des critères secondaires, ce qui limite les inférences là où des différences non significatives ont été détectées. L’analyse repose sur l’hypothèse de données manquantes au hasard, la non-réponse étant entièrement expliquée par les données observées ; les covariables et le traitement ont donc été inclus dans notre modèle d’imputation pour étayer la plausibilité de cette hypothèse.

La faible intensité du traitement proposé dans notre intervention de thérapie familiale a pu réduire la probabilité de trouver un effet positif de la thérapie familiale. Le nombre moyen de séances dans les CAMHS britanniques¹⁷ est faible par rapport à celui de certaines études d’interventions psychologiques, mais les sites partenaires nous ont clairement fait savoir, sur le plan clinique, que les jeunes ayant des épisodes d’automutilation étaient difficiles à engager dans un traitement et n’adhéreraient pas à une intervention plus longue et plus intensive que celle de notre étude. S’agissant d’un essai pragmatique, nous avons conçu une intervention globalement équivalente, en nombre de séances, au traitement habituel et susceptible, en cas de succès, d’être financée par le système de santé britannique. Aucune donnée a priori n’indique un avantage d’une thérapie plus longue. En pratique, les jeunes des groupes thérapie familiale et traitement habituel ont reçu un nombre de séances globalement comparable. Une intervention plus intensive aurait pu donner de meilleurs résultats, mais aurait aussi pu faire craindre que des résultats positifs soient dus à l’intensité de l’intervention plutôt qu’à l’intervention elle-même. Les mêmes arguments pourraient s’appliquer à l’essai ASSIST, dans lequel le nombre moyen de séances suivies pour l’intervention principale était de 10,2 (vs une médiane de six séances dans notre étude)⁴².

L’essai SHIFT montre que cette version de la thérapie familiale n’a pas apporté de bénéfice supplémentaire pour réduire le risque de venue à l’hôpital après une nouvelle automutilation. Les jeunes de l’essai formaient un groupe à haut risque, avec au moins deux épisodes d’automutilation, et aucune comparaison ne peut être faite avec les jeunes qui se présentent pour une première automutilation. Certains éléments plaident pour une efficacité accrue de la thérapie familiale par rapport au traitement habituel dans la réduction de l’automutilation lorsque les personnes aidantes font état d’un fonctionnement familial défavorable, ou lorsque les jeunes disent pouvoir parler facilement de leurs émotions. À l’inverse, lorsque les jeunes disent avoir du mal à exprimer leurs émotions, ou lorsque les familles font état d’un fonctionnement sain, d’autres interventions ou des modifications de la thérapie familiale pourraient être indiquées.

Les résultats pourraient ne pas être généralisables au sous-groupe des jeunes qui se présentent à l’hôpital au Royaume-Uni après un premier épisode d’automutilation. Cet essai confirme cependant que les jeunes sont susceptibles de changer de méthode d’un épisode d’automutilation à l’autre et que la méthode d’automutilation n’est peut-être pas un indicateur utile de l’intention suicidaire ou du risque. L’essai apporte certains éléments indiquant que la thérapie familiale a un effet positif sur les problèmes émotionnels et comportementaux généraux et pourrait réduire l’idéation suicidaire plus vite que le traitement habituel, même si ces éléments reposent sur des mesures autodéclarées comportant beaucoup de données manquantes. Les jeunes qui s’automutilent forment un groupe varié et hétérogène, l’automutilation étant probablement la voie finale commune d’un large éventail de situations difficiles. Les recherches futures doivent explorer les caractéristiques de sous-groupes spécifiques au sein de la population des jeunes qui s’automutilent. Les groupes candidats issus de cette recherche pourraient être les familles qui déclarent un fonctionnement familial plus défavorable, les jeunes présentant davantage d’insensibilité émotionnelle et les jeunes dont l’orientation vers les CAMHS vient directement de l’hôpital plutôt que du secteur communautaire. Une analyse plus poussée des modificateurs d’effet dans SHIFT pourrait avoir une fonction explicative ou théorique utile et aider à élaborer des interventions efficaces. Des études avec un suivi plus long sont nécessaires, et la possibilité que la thérapie familiale ait eu des bénéfices au-delà de la personne participante mérite d’être approfondie, y compris la manière d’agréger les bénéfices médico-économiques pour les membres de la famille.

Pour le protocole SHIFT, voir http://www.trialsjournal.com/content/16/1/501